Article de recherche

Analyse bibliométrique et cartographie des connaissances de la recherche sur la maladie pilonidale sacrococcygienne (2000–2025)

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DOI :

10.3791/73137

8 septembre 2026

* These authors contributed equally

Dans cet article

Résumé

Cette analyse bibliométrique de 1 014 publications sur la maladie pilonidale sacrée (2000–2025) dresse un bilan des tendances mondiales de la recherche, des réseaux collaboratifs, de l'évolution thématique et des domaines émergents, révélant un accent croissant sur les techniques mini-invasives et les stratégies de prévention fondées sur des données probantes.

Résumé

Sacrococcygeal pilonidal disease (SPD) is an acquired inflammatory condition predominantly affecting young adults and adolescents, with a rising incidence and substantial clinical burden. Despite increasing research activity, the global scientific landscape of SPD, including research output, co-authorship patterns, knowledge diffusion pathways, thematic evolution, and emerging research frontiers, has not been systematically analyzed in the peer-reviewed literature. This study aimed to address this gap using a multitool bibliometric analysis. Bibliometric tools (VOSviewer, CiteSpace, and Pajek) were used to summarize the key features and generate visualizations. Articles and reviews on SPD published between 2000 and 2025 were retrieved from the Web of Science Core Collection. A total of 1,014 papers from 72 countries and 1,387 institutions were included. Research output steadily increased, with a marked acceleration after 2018. Turkey led in publication productivity and citation impact, whereas Germany, England, and the USA were key hubs for international collaboration. The University of Naples Federico II published the most articles, while the Technical University of Munich received the most citations. Dietrich Doll emerged as the most prominent and productive researcher in this field. Diseases of the Colon & Rectum was the most influential journal. Increasing research attention toward minimally invasive techniques, alongside continued interest in conventional surgical approaches, was identified. Current research interests emphasize less invasive strategies, etiological prevention, and evidence synthesis. This study provides valuable information for clinicians and researchers to better understand the current global status of SPD, recognize emerging research themes, and identify potential areas for future investigation and collaboration.

Introduction

La maladie pilonidale sacrée (SPD) est une affection inflammatoire acquise caractérisée par des orifices médians asymptomatiques, des abcès aigus ou des fistules douloureuses, touchant principalement les adolescents et les jeunes adultes1,2,3. Son incidence augmente en pratique clinique, particulièrement dans les pays européens4,5,6. En Allemagne, entre 2005 et 2017, le nombre moyen d'épisodes hospitalisés de SPD pour 100 000 hommes est passé de 43 à 56, et de 14 à 18 pour 100 000 femmes5. En général, cette maladie nécessite une intervention chirurgicale et constitue une pathologie économiquement coûteuse, entraînant une perte de productivité et des frais de traitement importants chez les patients en âge de travailler, ce qui exerce une pression croissante sur les systèmes de santé à travers le monde7. Chez les adolescents, la maladie pilonidale sacrée impose des charges physiques et psychologiques importantes, la douleur interglutéale et les écoulements perturbant les activités quotidiennes, le sport et la fréquentation scolaire, tandis que les taux élevés de récidive et l'évolution chronique altèrent la qualité de vie et compromettent le développement psychosocial1,8.

Bien que des options non chirurgicales conservatrices telles que l'injection de phénol occupent une place importante dans la prise en charge1,9, la chirurgie reste une approche thérapeutique standard pour le SPD symptomatique, malgré ses complications potentielles et son risque de récidive10. Une incision et un drainage sont recommandés en cas d'abcès pilonidal11, et pour les affections chroniques symptomatiques du sinus, de nombreuses modalités chirurgicales ont été décrites1,10, le choix spécifique dépendant largement des caractéristiques de la maladie et de l'expertise du chirurgien4. Historiquement, l'excision avec fermeture primaire ou cicatrisation secondaire représentait des approches chirurgicales couramment utilisées pour le SPD chronique, chaque stratégie étant associée à des avantages et des limites spécifiques3,12,13. Les procédures de fermeture latérales à la ligne médiane, incluant les lambeaux de Karydakis, les lambeaux de Limberg et le soulèvement du sillon de Bascom, sont de plus en plus adoptées comme options reconstructives lorsque la fermeture primaire est choisie, en raison de leurs résultats favorables en termes de cicatrisation, d'une morbidité postopératoire réduite comparée à la fermeture médiane, et de taux de récidive acceptables4. Au cours de la dernière décennie, des techniques chirurgicales mini-invasives, incluant des procédures d'excision limitée telles que la sinusectomie (par exemple, la procédure de Gips) et les approches thérapeutiques endoscopiques, ont suscité un intérêt clinique et de recherche croissant en tant qu'alternatives moins invasives aux procédures d'excision conventionnelles1,2,14. Néanmoins, la stratégie chirurgicale optimale pour le SPD reste influencée par les caractéristiques de la maladie, les facteurs liés au patient et les préférences du chirurgien, des études comparatives sur l'efficacité des différentes approches disponibles étant toujours en cours.

Malgré ces avancées, la littérature scientifique sur le trouble de stress post-traumatique (SPD) présente plusieurs défis macroscopiques qui justifient une investigation systématique. En particulier, bien que la production de recherche dans ce domaine ait augmenté rapidement15, les trajectoires évolutives des sujets de recherche et les nouvelles avancées restent insuffisamment caractérisées d’un point de vue quantitatif, et les voies de diffusion des connaissances n’ont pas été explorées de manière systématique. De plus, la productivité de la recherche varie fortement selon les régions16, et bien que la collaboration au sein du domaine soit essentielle pour favoriser les échanges scientifiques et le progrès des connaissances17, l’analyse exhaustive des réseaux coopératifs entre contributeurs reste limitée. L’analyse bibliométrique s’est imposée comme une méthode robuste permettant de relever ces défis et a été utilisée pour étudier diverses maladies ano-rectales, notamment les hémorroïdes18,19, la fistule périanales20 et le prolapsus rectal21. Des études antérieures portant sur le SPD ont fourni des aperçus précieux sur des aspects spécifiques de la littérature, notamment la cartographie des preuves cliniques15, la productivité des publications16, les caractéristiques des citations22 et les tendances méthodologiques23. Toutefois, ces recherches se sont principalement concentrées sur des dimensions individuelles de la recherche sur le SPD, telles que les domaines des preuves cliniques, la productivité par pays, les publications les plus citées ou les caractéristiques des plans d’étude, tandis qu’une évaluation globale intégrant les réseaux de collaboration internationale, les structures intellectuelles et l’évolution thématique fait encore défaut. Cette étude vise donc à fournir un aperçu mondial actualisé de la recherche sur le SPD à l’aide d’approches bibliométriques et de cartographie scientifique, en caractérisant spécifiquement la structure des connaissances, en identifiant les contributeurs clés, en décryptant les schémas de collaboration internationale, en détectant les nouveaux axes de recherche émergents et en mettant en lumière des orientations potentielles pour les futures investigations. La rédaction de cet article suit la liste de vérification BIBLIO24.

Protocole

Source des données

La collection principale de Web of Science (WoS) (fournie par Clarivate Analytics) a été utilisée comme source de données principale pour cette étude. En tant que base de données scientifique pluridisciplinaire largement utilisée, la collection principale de WoS a souvent été adoptée comme source de données pour des analyses bibliométriques25. Les enregistrements extraits de cette base de données peuvent être exportés dans des formats directement compatibles avec des outils bibliométriques tels que VOSviewer. Une stratégie de recherche exhaustive a été appliquée afin d'identifier les publications relatives à la SPD. La recherche a été effectuée dans la collection principale de WoS (voir Tableau du matériel) sans restreindre la récupération à un index spécifique afin de maximiser la couverture de la littérature et de minimiser le risque de manquer des publications potentiellement pertinentes.

Stratégie de recherche

Afin d'identifier toutes les publications potentiellement pertinentes, la collection principale de WoS a été initialement interrogée à l'aide du champ « Sujet » (TS) avec la requête de recherche suivante : TS = (« pilonidal sinus » OU « pilonidal cyst » OU « pilonidal fistula » OU « pilonidal abscess » OU « pilonidal disease » OU « pilonidal tract » OU « sacrococcygeal cyst » OU « sacrococcygeal sinus » OU « sacrococcygeal fistula » OU « sacrococcygeal tract » OU « sacrococcygeal abscess » OU « sacrococcygeal pilonidal disease » OU « pilonidal cyst disease » OU « pilonidal sinus disease » OU « pilonidal fistula disease » OU « pilonidal tract disease » OU « pilonidal abscess disease » OU « jeep disease »). Deux investigateurs (LC et WZ) ont effectué indépendamment la recherche bibliographique le 1er février 2026, conformément à la stratégie de recherche prédéfinie, les divergences étant résolues par discussion avec un troisième investigateur (YL). Après la récupération initiale, des filtres prédéfinis ont été appliqués successivement selon les années de publication (2000–2025), la langue (anglais) et le type de document (article ou revue). Après ce premier tri, les références restantes ont fait l'objet d'un second examen fondé sur l'analyse des titres et des résumés, conformément aux critères d'éligibilité prédéfinis. Étant donné que certains rapports de cas et séries de cas peuvent encore être indexés comme « Article » dans la collection principale de WoS, ces types de publications ont été davantage identifiés lors de cette étape de sélection.

Critères d'éligibilité

Les publications ont été considérées comme éligibles lorsqu'elles portaient sur la maladie pilonidale sacrée et fournissaient des informations scientifiques pertinentes relatives à la MPS, notamment sur l'étiologie, la physiopathologie, l'épidémiologie, le diagnostic, la prise en charge chirurgicale ou conservatrice, les résultats du traitement, ou la transformation maligne. Les publications situées en dehors du champ prédéfini de cette analyse bibliométrique ont été jugées inéligibles. Les rapports de cas et les séries de cas ont été exclus, car cette étude visait à caractériser les tendances de publication, les schémas de collaboration et les structures des connaissances au niveau du domaine, alors que les publications fondées sur des cas individuels pourraient être moins représentatives de l'évolution générale de la recherche.

Sélection des études

La recherche initiale dans la collection WoS Core a identifié 2 600 références potentiellement liées au SPD. Après application des filtres prédéfinis, 1 354 références ont été conservées pour un examen ultérieur du titre et du résumé. Au cours de ce processus, les références ne respectant pas les critères d'éligibilité ont été exclues, notamment les études portant sur la maladie pilonidale à des localisations non sacréococcygiennes, les études sur cadavres et les publications retirées. Un corpus final de 1 014 publications éligibles a été retenu pour l'analyse bibliométrique ultérieure. Les références complètes et les citations des publications retenues ont été exportées au format texte brut (.txt) pour le traitement et la visualisation des données. Le flux détaillé du processus de récupération et de sélection de la littérature est présenté dans Figure 1A.

Méthode analytique

Les informations bibliométriques, incluant les titres, les années de publication, les nombres de citations, les mots-clés, les auteurs, les pays/régions, les affiliations, les revues et les listes de références, ont été extraites des publications incluses et des enregistrements exportés. Microsoft Excel 2024 a été utilisé pour l'organisation des données, la création de tableaux et la synthèse élémentaire des informations bibliométriques, notamment le nombre annuel de publications et les tendances de publication. Le taux de croissance annuel moyen a été calculé selon la formule suivante : taux de croissance annuel moyen = (nombre final d'articles / nombre initial d'articles)^(1/n) − 1. Trois outils analytiques ont été utilisés pour l'analyse et la visualisation bibliométriques : VOSviewer (version 1.6.20)26, CiteSpace (version 6.3.R3)27et Pajek (version 6.02)28Avant la construction du réseau, les variations et doublons concernant les noms de pays, les noms d'institutions, les noms d'auteurs, les noms de revues et les mots-clés ont été examinés et normalisés manuellement à partir des enregistrements WoS exportés et des informations originales des publications. Pour l'harmonisation des mots-clés, les termes ayant des significations équivalentes ou présentant de légères différences de format, notamment des variantes orthographiques, des différences d'usage des traits d'union, des variations singulier/pluriel, des abréviations et des expressions étroitement apparentées, ont été regroupés en termes unifiés. Les procédures détaillées d'harmonisation des mots-clés ainsi que les modifications correspondantes sont fournies dans Tableau supplémentaire 1.

VOSviewer a été utilisé pour construire les réseaux de collaboration entre les pays, les institutions et les auteurs, ainsi que pour visualiser les réseaux de citations des revues contributrices et les réseaux de co-citations des références citées. Un décompte complet et une normalisation par intensité d'association ont été appliqués à toutes les analyses VOSviewer. Dans les réseaux de co-auteurship, la force du lien était définie comme le nombre de publications co-écrites entre deux éléments connectés, reflétant l'intensité de la collaboration directe. La force totale du lien (TLS) représente la somme cumulative de la force des liens d'un élément avec tous les autres éléments connectés dans le réseau, et a été utilisée pour évaluer l'intensité globale de collaboration des pays, institutions et auteurs. Le regroupement en clusters du réseau a été effectué à l'aide de l'algorithme de clustering de VOSviewer avec un paramètre de résolution de 1,0. Les éléments satisfaisant des seuils prédéfinis de publications minimales ont été inclus pour la visualisation, les seuils étant fixés à ≥ 10 publications pour les pays, ≥ 5 publications pour les institutions et les revues, et ≥ 2 publications pour les auteurs. Pour la visualisation des références citées, seules les références ayant reçu ≥ 50 citations ont été incluses. CiteSpace a été utilisé pour le regroupement en clusters de mots-clés, la visualisation chronologique et la détection de pics de citation des mots-clés et des références citées. La période d'analyse a été définie de janvier 2000 à décembre 2025, avec des intervalles d'un an. Les analyses de mots-clés et de références citées ont été réalisées selon un critère de sélection des N premiers éléments (top N) de 20. Le filtrage Pathfinder, le filtrage des réseaux tronçonnés (sliced networks) et le filtrage du réseau fusionné ont été appliqués afin d'optimiser la structure des réseaux. Les clusters de mots-clés ont été identifiés à l'aide de l'algorithme du rapport de vraisemblance logarithmique (LLR). La détection des pics de citation a été effectuée à l'aide du modèle par défaut de détection de pics de Kleinberg dans CiteSpace, avec une durée minimale du pic fixée à 2 ans. Enfin, le logiciel Pajek a été utilisé pour affiner la disposition graphique des réseaux générés par VOSviewer afin d'améliorer la qualité et l'interprétabilité des visualisations.

Résultats

Bibliometric analysis of global publication output

Based on a predefined search strategy and inclusion criteria, 1,014 relevant publications were retrieved from the WoS Core Collection database, originating from 255 peer-reviewed journals. These comprised 916 articles and 98 reviews, with a total of 18,036 citations and an average of 17.79 citations per publication. In total, 3,942 authors from 72 countries and 1,387 institutions contributed to publications on SPD. Figure 1B illustrates the annual and cumulative publication output in this field from 2000–2025, with publication counts rising from nine in 2000 to a peak of 87 in 2025, a nearly tenfold increase, indicating a growing research interest in this topic. A compound annual growth rate of 9.52% was calculated using the geometric mean approach. From 2018 onwards, annual publication output has increased noticeably, while cumulative output has followed a stable upward trajectory, reaching 1,014 publications by 2025, indicating a robust and persistent expansion of research output in this area.

Contributions and collaboration of countries/regions

A total of 72 countries (and regions) contributed to the field of SPD from 2000 to 2025. Table 1 shows the top 10 most productive countries ranked by publications. Among these, Turkey leads with 294 publications (28.99%), followed by the United States (114, 11.24%), England (80, 7.89%), Germany (76, 7.50%), and Italy (76, 7.50%). In terms of total citations, Turkey ranked first with 5,282 citations, with an average of 17.97 citations per publication, followed by the United States (1,996, 17.51), Germany (1,783, 23.46), England (1,548, 19.35), and Italy (1,488, 19.58). Notably, Scotland achieved an outstanding average of 66.80 citations per publication despite having only 10 publications, indicating relatively high-impact research from this country. A network visualization of 21 countries (each with at least 10 publications) was generated using VOSviewer (Figure 2A). In this network, node size reflects publication volume, line thickness indicates link strength between connected countries, and colors denote clusters of similar collaboration patterns. Despite Turkey’s leading productivity, cooperation occurred more frequently between the United States and several European countries (e.g., Germany, England, Italy, Switzerland, and the Netherlands). Regarding TLS, a measure of collaborative intensity in co-authorship networks, Germany ranked first (TLS = 46), followed by the United States (TLS = 38), England (TLS = 33), Italy (TLS = 29), and Switzerland (TLS = 29), reflecting their central position in international collaboration.

Contributions and collaboration of institutions

In this analysis, a total of 1,387 institutions were involved in research pertaining to SPD, with 68 institutions contributing five or more articles. Table 2 presents the top 10 most prolific and most collaborative institutions. Regarding publication volume, the University of Naples Federico II is the leading contributor to SPD research with 28 publications and 615 citations, followed by Technical University of Munich (17, 674) and University of Bern (15, 608). As for collaborative intensity, the University of Sheffield has the strongest inter‑institutional collaboration (TLS = 70), followed by the University of Bern (TLS = 66) and St Mark’s Hospital (TLS = 61). Notably, six of the top 10 institutions by TLS are located in England, highlighting its central role in collaborative networks. A network of key institutions and their collaborative relationships is illustrated using VOSviewer (Figure 2B).

Contributions and collaboration of authors

Overall, 3,942 authors contributed to studies on SPD in this analysis. Table 3 offers an overview of the top 10 authors ranked by publication count, total citations, and TLS. Notably, Dietrich Doll from Germany ranks highest in publication volume, total citations, and collaborative intensity during the study period (2000–2025). With respect to publication output, following Doll (48 papers), other highly prolific authors are Marco Milone (18 papers) from Italy and Markus M. Luedi (16 papers) from Switzerland. Regarding total citations, Sven Petersen (660 citations), Markus M. Luedi (620 citations), and Iain J. D. McCallum (574 citations) also demonstrate strong scholarly impact. Figure 3A depicts collaborative relationships among authors with more than one publication, where node size represents publication volume, node color denotes cluster affiliation, and line thickness reflects link strength between connected authors. Most collaborative ties are concentrated among European researchers, particularly from Germany, Italy, and England. However, among the 544 authors who published at least two articles, only 132 formed large‑scale collaborations, represented as nodes scattered across 11 clusters of different colors in the network. The network shows several core collaborative groups, whereas many authors remained isolated or belonged to smaller collaborative teams.

Analysis of contributing journals

From 2000–2025, 255 academic journals have published articles in the realm of SPD. Table 4 lists the top 10 contributing journals with the most publications. The most prolific journal is Diseases of the Colon & Rectum from the United States, ranking first with 55 papers and 2,667 citations. This journal, with an impact factor (IF) of 3.7 and a Q1 Journal Citation Reports (JCR) ranking, has consistently served as the leading journal and is ranked among the major journals in colorectal surgery. Other productive journals include Techniques in Coloproctology (42 papers, 945 citations, IF 2.9, Q1), Colorectal Disease (41 papers, 829 citations, IF 2.7, Q1), and International Journal of Colorectal Disease (34 papers, 942 citations, IF 2.3, Q2), all of which have a strong reputation in this domain. In addition, the Journal of Pediatric Surgery has a considerable number of publications (33 papers, 781 citations, IF 2.5, Q1), highlighting current attention to the pediatric population affected by this disease.

A citation network of journals (Figure 3B) was constructed using VOSviewer software, with each node representing a journal, and the link strength between two journals reflecting the number of times that one journal has cited articles from the other. Nodes with higher link strength indicate journals that are heavily cited by others and play a central role in knowledge dissemination. A total of 50 journals with at least five papers were included in this network, and the above productive journals occupied central positions and were highly interconnected with other sources. Figure 3C presents an overlay visualization of the journal citation network, where node colors indicate the average publication year of relevant articles in each journal. In this overlay map, a color gradient ranging from white to red is used, with white nodes representing journals with earlier average years. For instance, Diseases of the Colon & Rectum and American Journal of Surgery have earlier average years than 2010, highlighting their foundational significance in this research period.

Analysis of keywords

Supplementary Table 2 lists the top 30 most frequently occurring keywords in SPD research from 2000–2025. Apart from the core terms “pilonidal sinus” and “disease”, keywords such as “primary closure”, “excision”, and “surgery” also appeared prominently in the literature, highlighting the importance of surgical treatment in this condition. The CiteSpace software to generate a keyword clustering network and timeline map to identify research topics and their evolution in SPD research. The parameter settings were as follows: the time slicing was from January 2000 to December 2025 with one-year intervals per slice, and the node type was “keyword”. To simplify the network structure and concentrate on core hotspots, the selection criterion was set to the top 20 items per slice. Network pruning and clustering were performed according to the predefined CiteSpace settings. The resulting network comprised 231 nodes and 1,011 links, forming 15 clusters labeled by the log likelihood ratio (LLR) method. The modularity Q value was 0.8134, indicating a significant clustering structure ( > 0.3), and the weighted mean silhouette S value was 0.9203, suggesting reliable clustering results ( > 0.7). Figure 4A presents the keyword clustering network generated by CiteSpace, while Figure 4B shows the timeline visualization of keyword clustering results, illustrating the temporal progression of focal topics in this research area. A total of 10 major clusters were retained in the clustering network, each labeled by a cluster number (0–9) and its top LLR term, representing distinct research themes in the SPD literature. As shown in Supplementary Table 3, the largest clusters are Cluster 0 “pilonidal disease” (size = 31, S = 0.984), followed by Cluster 1 “recurrence rate” (26, 0.861), Cluster 2 “Limberg flap” (20, 0.814), and Cluster 3 “Karydakis flap” (19, 0.777). Notably, seven clusters have S values above 0.9 (Cluster 0, 4–9), indicating high internal homogeneity and strong alignment with their assigned thematic labels. Supplementary Table 4 displays all keywords and their frequency of occurrence in each cluster. In the timeline map, each horizontal line corresponds to a keyword cluster, with its color indicating the cluster identity. The nodes on each line represent individual keywords, and their positions along the line indicate the year when the keyword first appeared in the literature.

Figure 5 shows the top 25 keywords with the strongest citation bursts, which reflect the thematic evolution and research hotspots in this field. The leftmost side of the dark blue bars in the map corresponds to the year when the keyword first appeared, while the red bars represent the duration of keyword bursts. The keyword with the highest burst strength was “minimally invasive treatment” (strength 14.35, 2019–2025), followed by “risk factors” (12.60, 2019–2025) and “video-assisted ablation” (10.63, 2017–2023). Research on this topic has experienced a two-phase trajectory. In the early period (2000–2013), bursts were mainly associated with surgical techniques such as “rhomboid flap”, “y‑advancement flap”, “z‑plasty”, “transposition”, and “follicle removal”, along with the keyword “randomized trial”, suggesting that the initial focus likely centered on evaluating a variety of asymmetric closure and full‑thickness flap techniques (also referred to collectively as “flattening procedures”) through clinical trials. In the latter period (2014–2025), keywords such as “video-assisted ablation”, “crystallized phenol”, and “minimally invasive treatment” experienced strong and relatively recent bursts, indicating an evolving research focus with increasing attention toward less invasive techniques. Furthermore, the most recent and ongoing hotspots include “risk factors”, “hair”, “guidelines”, and “society”, reflecting growing interest in etiological and preventive aspects, as well as increasing attention toward evidence synthesis and guideline-related research.

Analysis of cited references

Table 5 lists the top 10 most cited publications in this analysis. The most frequently cited article is “Easy and successful treatment of pilonidal sinus after explanation of its causative process” published in ANZ Journal of Surgery by Karydakis GE in 1992. Karydakis also authored the paper “New approach to the problem of pilonidal sinus,” published in The Lancet in 1973, which is the earliest publication in this list. The second most cited article is “Patient characteristics and symptoms in chronic pilonidal sinus disease,” published in the International Journal of Colorectal Disease by Sondenaa K in 1995. Of note, although all other highly cited references were published before 2010, the article “Common surgical procedures in pilonidal sinus disease: A meta-analysis, merged data analysis, and comprehensive study on recurrence” (Scientific Reports, Stauffer VK et al, 2018) ranks seventh with 165 citations.

Figure 6A displays the top 25 references with the strongest citation bursts, where the red bars correspond to the duration of reference bursts. Among these publications, the article by Stauffer VK et al published in Scientific Reports in 2018 exhibits the highest burst strength (40.61), reflecting its influence within the field. Figure 6B presents the co-citation network visualization of cited references, comprising 83 articles that met the 50-citation threshold. In the network, nodes represent cited references, and their sizes reflect citation frequency. Connections between nodes indicate that the two references have been co‑cited by the same later publication, with thicker lines representing stronger co‑citation relationships. Node colors indicate cluster membership, with nodes sharing the same color belonging to the same thematic cluster.

DATA AVAILABILITY:

The datasets generated and analyzed during the current study are included in this article as supplementary materials. The bibliographic records used for this analysis were retrieved from the Web of Science Core Collection, and the relevant search strategy and screening process are described in the manuscript. All data necessary to reproduce the analyses and interpret the findings are provided within this article and its Supplementary Tables 1–4 and Supplementary File 1.

Systematic review flowchart, publication trend chart; literature screening, annual publications analysis.
Figure 1: Study selection and publication trends. (A) Flow diagram illustrating the stepwise screening and inclusion process based on the WoS Core Collection, resulting in a final curated dataset of 1,014 original English-language publications on SPD. (B) Annual and cumulative numbers of publications on sacrococcygeal pilonidal disease between 2000 and 2025. Please click here to view a larger version of this figure.

Research collaboration network diagram illustrating global academic connections and partnerships.
Figure 2: Network maps of the productive countries and institutions. (A) Collaborative network of countries. (B) Collaborative network of institutions. In both networks, larger nodes represent higher publication volume, node colors indicate different clusters, and thicker lines indicate stronger links between connected nodes. Please click here to view a larger version of this figure.

Network analysis diagrams showing co-authorship patterns in scientific research publications.
Figure 3: Network maps of prolific authors and journals. (A) Collaborative network visualization of authors. (B) Citation network visualization of contributing journals. (C) Overlay visualization of contributing journals. In (A) and (B), larger nodes represent higher publication volume, node colors indicate different clusters, and thicker lines indicate higher link strength between connected items. In (C), node colors indicate the average publication year of articles in each journal, using a gradient from white (earlier years) to red (later years). Please click here to view a larger version of this figure.

Co-citation analysis, pilonidal disease research trends, CiteSpace cluster diagram and timeline.
Figure 4: Keyword clustering and temporal evolution. (A) Keyword clustering network generated by CiteSpace, with clusters labeled by the log likelihood ratio (LLR) method. (B) Timeline visualization of keyword clustering analysis, showing the temporal progression of research topics from 2000–2025. Please click here to view a larger version of this figure.

Bar chart showing keyword strength 2000-2025 in medical research trends.
Figure 5: Top 25 keywords with the strongest citation bursts. The dark blue bars indicate the temporal distribution of each keyword, and the red bars denote burst duration. Please click here to view a larger version of this figure.

Citation burst analysis chart; top references 2000-2025 list and network diagram; research impact.
Figure 6: Visualization of references. (A) Top 25 references with the strongest citation bursts. (B) Co-citation network visualization of cited references. In this network, each node represents a cited reference; node size reflects citation frequency; line thickness denotes co‑citation strength; and colors represent thematic clusters. Please click here to view a larger version of this figure.

Table 1: Top 10 most productive countries in SPD research. This table presents country rankings by publication count, total citations, and total link strength. Abbreviations: ACPP = average citations per publication; TC = total citations; TLS = total link strength. Please click here to download this file.

Table 2: Top 10 most prolific institutions in SPD research. This table presents the top 10 institutions ranked according to total citations and total link strength, respectively. Abbreviations: TC = total citations; TLS = total link strength. Please click here to download this file.

Table 3: Top 10 highest-impact authors in SPD research. This table presents the top 10 authors ranked by publication count, total citations, and total link strength. Abbreviations: TC = total citations; TLS = total link strength. Please click here to download this file.

Table 4: Top 10 most productive journals. This table presents the top 10 journals ranked by publication count, with corresponding total citations, average citations per publication, Journal Citation Reports quartile, and impact factor. Abbreviations: ACPP = average citations per publication; IF = impact factor; JCR = Journal Citation Reports; TC = total citations. Please click here to download this file.

Table 5: Top 10 most cited references. This table presents the top 10 references ranked by citation count, including title, first author, journal, and publication year. Please click here to download this file.

Supplementary Table 1: Keywords harmonization. Keyword harmonization and standardization are applied during bibliometric data preprocessing.Please click here to download this file.

Supplementary Table 2: Keywords. The top 30 most frequently occurring keywords in SPD research from 2000 to 2025. Keywords with a greater log-likelihood ratio are more representative of the clusters. Abbreviations: LLR, log-likelihood ratio. Please click here to download this file.

Supplementary Table 3: Keyword clusters. The 10 largest keyword clusters and the top 5 label terms (by log-likelihood ratio) for each cluster.Please click here to download this file.

Supplementary Table 4: Frequency of keywords. All keywords and their frequency of occurrence in each cluster.Please click here to download this file.

Supplementary File 1: Completed BIBLIO checklist for reporting bibliometric reviews.
The checklist details the manuscript page, line, and section corresponding to each BIBLIO reporting item.Please click here to download this file.

Discussion

Cette synthèse bibliométrique exhaustive de 1 014 publications dresse le bilan de l'évolution de la recherche sur le trouble de personnalité schizoïde (SPD) au cours du premier quart du XXIe siècle, révélant un domaine marqué par une activité de publication croissante, une diversité thématique élargie et des intérêts de recherche en transformation. Cette étude propose un cadre macroscopique et quantitatif permettant non seulement de cartographier l'expansion de la production scientifique, mais surtout de déconstruire l'architecture intellectuelle sous-jacente, les dynamiques collaboratives et les thèmes de recherche évolutifs qui caractérisent la recherche contemporaine sur le SPD.16,22. Allant au-delà des statistiques descriptives, cette approche bibliométrique multifonction — intégrant l'analyse de performance, la cartographie scientifique et la détection de bursts — fournit une synthèse originale et systématique d'une littérature vaste et fragmentée. En visualisant le réseau des connaissances, nous avons caractérisé les contributeurs principaux ainsi que la centralité de certaines revues29, et la structure hétérogène des réseaux mondiaux de collaboration30, offrant ainsi une référence utile pour comprendre les tendances de recherche et les orientations potentielles de futures collaborations. Cette méthodologie, déjà éprouvée dans d'autres domaines anorectaux18,19,20,21, permet une évaluation objective des tendances de la recherche, offrant un aperçu de l'évolution allant des études centrées principalement sur les techniques chirurgicales vers des investigations plus larges intégrant la prévention, la synthèse des preuves et les résultats centrés sur le patient1,31.

Les résultats révèlent une évolution thématique importante, avec un intérêt croissant porté aux techniques peu invasives et à la prévention étiologique, parallèlement à la poursuite des recherches sur les approches chirurgicales conventionnelles. Les analyses de regroupement par mots-clés et de détection des pics d'activité montrent un changement des priorités de recherche dans ce domaine1,2,14, avec des pics soutenus et intenses pour des termes tels que « traitement peu invasif » et « ablation assistée par vidéo » ces dernières années. L'émergence de ces approches moins invasives pourrait refléter un intérêt croissant pour réduire la charge thérapeutique et améliorer les résultats centrés sur le patient14,30,31. Toutefois, les résultats bibliométriques indiquent principalement des changements dans les priorités de recherche, plutôt que des preuves définitives de supériorité clinique entre les différentes techniques chirurgicales disponibles. Parallèlement, l'essor de mots-clés tels que « facteurs de risque », « cheveux » et « recommandations » indique un paysage de recherche en maturité qui explore de plus en plus les facteurs étiologiques, comme le rôle de l'insertion des cheveux dans le développement de la maladie32,33, tout en traduisant une attention accrue portée à la synthèse des données probantes et à l'élaboration future de recommandations4,34. Cette diversification thématique montre que la recherche sur la SPD s'étend de plus en plus au-delà des techniques opératoires pour intégrer des perspectives étiologiques, préventives et de synthèse des données probantes.

L'analyse révèle des variations dans les schémas de collaboration internationale au sein du paysage de recherche sur les SPD, mettant en évidence des opportunités pour renforcer la connectivité internationale au sein de la communauté scientifique travaillant sur les SPD. Bien que la Turquie domine en volume de publications16, les schémas de collaboration internationale variaient considérablement selon les pays, plusieurs pays d'Europe occidentale affichant des liens collaboratifs transfrontaliers plus solides. Ces différences soulignent la structure hétérogène des réseaux mondiaux de collaboration dans la recherche sur les SPD. Cette répartition inégale des réseaux de collaboration met en lumière les avantages potentiels d'une coopération multinationale plus étendue pour la production future de données probantes30. Des analyses méthodologiques antérieures ont indiqué que le domaine reste tributaire de cohortes rétrospectives monocentriques et de méta-analyses de données hétérogènes, avec une proportion préoccupante en baisse d'essais contrôlés randomisés (ECR)23. Les recherches futures pourraient bénéficier d'une collaboration internationale accrue et d'études prospectives bien conçues, capables de comparer différentes approches chirurgicales dans des populations et des contextes de soins variés34.

Les implications potentielles de ces résultats sont doubles : elles offrent aux chercheurs et aux cliniciens un aperçu structuré du paysage actuel de la recherche sur le SPD et pourraient aider à identifier les lacunes dans les connaissances, les thèmes émergents et les domaines potentiels d'investigation future. L'identification des revues fondamentales29 et des auteurs influents pourrait également aider les chercheurs à reconnaître les contributeurs majeurs aux connaissances établies ainsi que les réseaux collaboratifs potentiels dans ce domaine. Pour les chercheurs et les organismes scientifiques, l'émergence de mots-clés en forte croissance, tels que « guidelines » et « society », met en lumière des domaines d'intérêt croissant et suggère des orientations possibles pour les recherches futures, notamment la synthèse des preuves et les études multicentriques11,34. Les orientations futures de la recherche pourraient bénéficier d'une évolution allant au-delà des séries chirurgicales descriptives vers des études collaboratives fondées sur des hypothèses. Les priorités possibles suggérées par le paysage actuel de la littérature comprennent : (1) la réalisation d'essais contrôlés randomisés (ECR) bien dimensionnés comparant les techniques mini-invasives les plus prometteuses à celles des procédures classiques hors ligne médiane, en utilisant la récurrence à 5–10 ans comme critère principal34 ; (2) l'élaboration et la validation de mesures normalisées des résultats déclarés par les patients, capables de rendre compte de l'impact complet du traitement sur la qualité de vie et le bien-être psychosocial, en particulier chez les adolescents1,8 ; et (3) l'exploration du rôle d'interventions préventives, telles que l'épilation laser, dans les populations à haut risque, au moyen d'études de cohorte rigoureuses et à long terme afin d'évaluer leur rentabilité dans la prévention de la maladie primaire et récidivante.

Les limites méthodologiques de cette synthèse doivent être reconnues afin de contextualiser ces résultats. Premièrement, le recours à une seule base de données (WoS Core Collection) et la restriction aux publications en anglais ont pu exclure involontairement des recherches importantes publiées dans d'autres grandes bases de données scientifiques ou dans des langues autres que l'anglais. Deuxièmement, comme pour toutes les analyses bibliométriques, les indicateurs de citations sont influencés par l'accumulation naturelle des citations au fil du temps, ce qui favorise intrinsèquement les publications plus anciennes et pourrait ne pas refléter pleinement l'impact contemporain des innovations récentes. Enfin, le nombre de citations et la fréquence des publications sont des indicateurs indirects de l'attention scientifique et de l'activité, et non des mesures directes de la rigueur méthodologique ou de l'utilité clinique. Des études futures pourraient atténuer ces limites en intégrant plusieurs bases de données et en utilisant des altmetrics afin de saisir un impact sociétal et clinique plus large, complétant ainsi l'analyse traditionnelle fondée sur les citations pour offrir une vision plus globale de l'évolution du domaine.

Cette analyse bibliométrique de 1 014 publications offre un aperçu complet et systématique des recherches sur la maladie pilonidale sacrée entre 2000 et 2025, cartographiant le paysage mondial, les réseaux de collaboration, l'évolution thématique et les nouveaux domaines d'étude. Le domaine a connu une augmentation marquée et soutenue de la production scientifique, la Turquie se distinguant comme le pays le plus productif, tandis que l'Allemagne, l'Angleterre et les États-Unis jouent des rôles relativement importants dans les réseaux de collaboration internationaux. Le professeur Dietrich Doll se démarque comme le chercheur le plus productif et le plus cité dans ce domaine. L'évolution thématique révèle un accent croissant sur les techniques mini-invasives, parallèlement à l'exploration continue des approches chirurgicales conventionnelles, la récurrence restant une mesure de résultat centrale dans la littérature. Les thèmes émergents — mis en évidence par des mots-clés en forte croissance tels que « traitement mini-invasif », « facteurs de risque », « cheveux » et « lignes directrices » — indiquent un intérêt croissant pour des stratégies moins invasives, la prévention étiologique et la synthèse des preuves. En intégrant les tendances mondiales de productivité, les structures collaboratives et l'évolution thématique, cette étude fournit un cadre de référence quantitatif permettant d'identifier les lacunes dans les connaissances, les priorités de recherche émergentes et les opportunités potentielles de collaboration dans les recherches sur la maladie pilonidale sacrée.

Déclarations de divulgation

Les auteurs déclarent ne pas avoir d'intérêts concurrents. Aucun outil d'intelligence artificielle n'a été utilisé pour la collecte des données, l'analyse des données, l'interprétation des résultats ou la préparation des figures. ChatGPT (OpenAI) a été utilisé uniquement pour la correction linguistique et l'amélioration du manuscrit.

Remerciements

Les auteurs n'ont aucune reconnaissance à déclarer.

Matériaux

Liste des matériaux utilisés dans cet article
NomEntrepriseNuméro de catalogueCommentaires
CiteSpaceUniversité Drexelversion 6.3.R3https://citespace.podia.com/
Microsoft ExcelSociété Microsoftversion 2024https://www.microsoft.com/microsoft-365/excel
PajekUniversité de Ljubljanaversion 6.02https://mrvar.fdv.uni-lj.si/pajek/
VOSviewerUniversité de Leidenversion 1.6.20https://www.vosviewer.com/
Collection principale Web of ScienceClarivateN/Ahttps://www.webofscience.com/

Références

  1. Gil LA, Deans KJ, Minneci PC. Management of Pilonidal Disease: A Review. JAMA Surg. 2023;158(8):875-883.
  2. Di Castro A, Guerra F, Levi Sandri GB, Ettorre GM. Minimally invasive surgery for the treatment of pilonidal disease. The Gips procedure on 2347 patients. Int J Surg. 2016;36(Pt A):201-205.
  3. McCallum IJ, King PM, Bruce J. Healing by primary closure versus open healing after surgery for pilonidal sinus: systematic review and meta-analysis. BMJ. 2008;336(7649):868-871.
  4. Wiinblad IM, Ulrichsen J, Brandstrup B. Outcome After Surgical Treatment for Chronic Pilonidal Sinus Disease: A Systematic Review of Common Surgical Techniques. Dis Colon Rectum. 2025;68(5):515-529.
  5. Oetzmann von Sochaczewski C, Gödeke J. Pilonidal sinus disease on the rise: a one-third incidence increase in inpatients in 13 years with substantial regional variation in Germany. Int J Colorectal Dis. 2021;36(10):2135-2145.
  6. Faurschou IK, Erichsen R, Doll D, Haas S. Time trends in incidence of pilonidal sinus disease from 1996 to 2021: A Danish population-based cohort study. Colorectal Dis. 2024;27(1):e17227.
  7. Brown SR et al. Real-world practice and outcomes in pilonidal surgery: Pilonidal Sinus Treatment Studying The Options (PITSTOP) cohort. Br J Surg. 2024;111(3):znae009.
  8. Salimi-Jazi F et al. Burden of pilonidal disease and improvement in quality of life after treatment in adolescents. Pediatr Surg Int. 2022;38(10):1453-1459.
  9. Calikoglu I et al. Phenol Injection Versus Excision With Open Healing in Pilonidal Disease: A Prospective Randomized Trial. Dis Colon Rectum. 2017;60(2):161-169.
  10. Walker H, Hamid O, Ramirez J, Glancy D. Diagnosis and management of sacrococcygeal pilonidal disease in primary care. BMJ. 2023;382:e071511.
  11. Johnson EK, Vogel JD, Cowan ML, Feingold DL, Steele SR. Clinical Practice Guidelines Committee of the American Society of Colon and Rectal Surgeons. The American Society of Colon and Rectal Surgeons’ Clinical Practice Guidelines for the Management of Pilonidal Disease. Dis Colon Rectum. 2019;62(2):146-157.
  12. Vartanian E, Gould DJ, Lee SW, Patel KM. Pilonidal Disease: Classic and Contemporary Concepts for Surgical Management. Ann Plast Surg. 2018;81(6):e12-e19.
  13. Al-Khamis A, McCallum I, King PM, Bruce J. Healing by primary versus secondary intention after surgical treatment for pilonidal sinus. Cochrane Database Syst Rev. 2010;2010(1):CD006213.
  14. Tien T, Athem R, Arulampalam T. Outcomes of endoscopic pilonidal sinus treatment (EPSiT): a systematic review. Tech Coloproctol. 2018;22(5):325-331.
  15. Kumar M, Clay WH, Lee MJ, Brown SR, Hind D. A mapping review of sacrococcygeal pilonidal sinus disease. Tech Coloproctol. 2021;25(6):675-682.
  16. Doll D, Stauffer V, Diekann M, Van Wyk P, Luedi MM. Turkey is leading in the 21st century pilonidal sinus disease research. Turk J Surg. 2020;36(3):284-290.
  17. Dhole S, Mahakalkar C. Advancements and Innovations in the Surgical Management of Sacrococcygeal Pilonidal Sinus: A Comprehensive Review. Cureus. 2024;16(5):e61141.
  18. Chen X. Global knowledge mapping and technological evolution in hemorrhoid therapy: a multi-tool bibliometric analysis. Updates Surg. 2025. doi:10.1007/s13304-025-02460-2.
  19. Wang Z et al. Top 100 most-cited articles on hemorrhoids: A bibliometric analysis and visualized study. Front Surg. 2022;9:1021534.
  20. Chen Q, Li Y, Wang X, Li H. Hot topics in global perianal fistula research: A SCOPUS-based bibliometric analysis. Medicine (Baltimore). 2020;99(17):e19659.
  21. Feng L, Wang M, Li X, Yang Q. A bibliometric analysis of surgical treatment for rectal prolapse. Medicine (Baltimore). 2025;104(32):e43763.
  22. Şahin A, Şimşek G. The One Hundred Most Cited Articles from Turkey about Pilonidal Disease: A Bibliometric Study. Turk J Colorectal Dis. 2022;32:123-133.
  23. Doll D et al. One century of pilonidal sinus research: trends in study size and the declining share of randomized controlled trials. Coloproctology. 2025;47:353-359.
  24. Montazeri A et al. Preliminary guideline for reporting bibliometric reviews of the biomedical literature (BIBLIO): a minimum requirements. Systematic Reviews. 2023;12(1):239.
  25. Thelwall M. Bibliometrics to webometrics. J Inf Sci. 2008;34(4):605-621.
  26. van Eck NJ, Waltman L. Software survey: VOSviewer, a computer program for bibliometric mapping. Scientometrics. 2010;84(2):523-538.
  27. Chen C. Searching for intellectual turning points: progressive knowledge domain visualization. Proc Natl Acad Sci U S A. 2004;101 Suppl 1(Suppl 1):5303-5310.
  28. Mrvar A, Batagelj V. Analysis and visualization of large networks with program package Pajek. Complex Adapt Syst Model. 2016;4:6.
  29. Becerra AZ et al. A New Bibliometric Index: The Top 100 Most Disruptive and Developmental Publications in Colorectal Surgery Journals. Dis Colon Rectum. 2022;65(3):429-443.
  30. Wagner CS, Leydesdorff L. Network structure, self-organization, and the growth of international collaboration in science. Res Policy. 2005;34(10):1608-1618.
  31. Esposito C et al. Quality of life of pediatric patients operated for pilonidal sinus disease. Eur J Pediatr. 2023;182(1):25-30.
  32. Halleran DR et al. Recurrence of Pilonidal Disease: Our Best is Not Good Enough. J Surg Res. 2018;232:430-436.
  33. Karydakis GE. Easy and successful treatment of pilonidal sinus after explanation of its causative process. Aust N Z J Surg. 1992;62(5):385-389.
  34. Stauffer VK et al. Common surgical procedures in pilonidal sinus disease: A meta-analysis, merged data analysis, and comprehensive study on recurrence. Sci Rep. 2018;8(1):3058.

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