È richiesta un abbonamento a JoVE per visualizzare questo contenuto. Accedi o inizia la tua prova gratuita.

Articolo di ricerca

Integrazione della protrombina anormale (PIVKA-II), dell'alfa-fetoproteina e di variabili cliniche di routine per la diagnosi precoce del carcinoma epatocellulare

68 visualizzazioni

⸱

DOI:

10.3791/70558

⸱

25 agosto 2026

 ,  ,  ,  , 

In questo articolo

Sommario

Questo protocollo descrive un flusso di lavoro riproducibile per integrare PIVKA-II, AFP e variabili cliniche di routine in un modello diagnostico basato sulla regressione logistica per il carcinoma epatocellulare, con validazione nei casi in stadio precoce e nei casi negativi per AFP.

Abstract

Il rilevamento precoce del carcinoma epatocellulare (HCC) rimane limitato dalla sensibilità incompleta dell'alfa-fetoproteina (AFP), specialmente nei tumori in stadio iniziale e nei casi negativi per AFP. Questo studio ha valutato se l'abnorme protrombina/proteina indotta dall'assenza di vitamina K-II (PIVKA-II), l'AFP e le variabili cliniche di routine potessero essere integrati in un modello diagnostico riproducibile per l'HCC. È stato utilizzato un coorte retrospettivo di addestramento composto da 205 partecipanti, inclusi 112 casi di HCC confermati mediante imaging e 93 controlli senza HCC, per lo sviluppo del modello. Un coorte indipendente e prospettico di validazione, composto da 184 partecipanti, inclusi 58 casi di HCC e 126 controlli senza HCC, è stato impiegato per testare il modello su campioni esterni, senza riadattamento del modello. Sono stati utilizzati campioni ematici prelevati prima dell'imaging per la misurazione di AFP e PIVKA-II, mentre le variabili cliniche sono state estratte dalla stessa finestra diagnostica. Il modello finale di regressione logistica multivariata ha combinato ln(AFP), ln(PIVKA-II), età, sesso, albumina, rapporto normalizzato internazionale e conta piastrinica. Il modello combinato ha raggiunto un AUC di 0,93 nella coorte di addestramento e di 0,89 nella coorte di validazione. Nella fase di validazione, la sensibilità è stata dell'84,5% e la specificità del 90,5%. La sensibilità è rimasta del 72,7% nei casi di HCC in stadio precoce e del 73,1% nei casi di HCC negativi per AFP, superando l'AFP da sola in entrambi i sottogruppi. La calibrazione e la validazione con metodo bootstrap hanno confermato una stabilità accettabile del modello. Questi risultati dimostrano come PIVKA-II, AFP e variabili cliniche comunemente disponibili possano essere combinati in uno strumento diagnostico pratico per il triage di popolazioni a rischio elevato di malattie epatiche.

Introduzione

Il carcinoma epatocellulare (HCC) è una delle principali cause di mortalità correlata al cancro e insorge solitamente in pazienti con malattia epatica cronica, inclusa l'infezione da virus dell'epatite B, l'infezione da virus dell'epatite C, la malattia epatica alcolica e la steatosi epatica associata a disfunzione metabolica1. La diagnosi precoce è clinicamente importante perché il trattamento curativo risulta più efficace quando i tumori vengono individuati prima dell'invasione vascolare, della diffusione extraepatica o di un marcato peggioramento della riserva epatica. Le attuali strategie di sorveglianza si basano generalmente sull'ecografia epatica, con o senza alfa-fetoproteina (AFP) sierica2. Nella pratica clinica, tuttavia, l'efficacia della sorveglianza è influenzata dalla dipendenza dall'operatore, dalle ridotte dimensioni dei tumori, dai noduli cirrotici eterogenei, dalle difficoltà di imaging correlate all'obesità e dai tumori che producono poca o nessuna AFP3,4.

L'AFP continua a essere ampiamente utilizzato perché è economico, accessibile e familiare ai clinici. Il suo valore diagnostico è limitato da una sensibilità incompleta e da una specificità imperfetta. Al valore soglia convenzionale di 20 ng/mL, l'AFP può non rilevare una percentuale significativa di carcinomi epatocellulari (HCC) in stadio precoce o negativi per l'AFP. Soglie più basse potrebbero migliorare la sensibilità, ma aumentano i risultati falsi positivi nei pazienti con epatite attiva, cirrosi o altre condizioni infiammatorie del fegato5,6. Queste limitazioni rendono l'interpretazione basata su un singolo marcatore insufficiente per il triage diagnostico nelle popolazioni a rischio elevato di malattie epatiche.

La protrombina anomala, nota anche come proteina indotta dall'assenza di vitamina K-II (PIVKA-II) o protrombina des-γ-carbossilata, viene rilasciata quando epatociti maligni producono protrombina incompletamente carbossilata. PIVKA-II riflette la biologia tumorale legata alla coagulazione piuttosto che la secrezione di AFP e può rimanere informativo anche quando i livelli di AFP sono bassi7. Studi precedenti e meta-analisi hanno dimostrato che PIVKA-II migliora il rilevamento del carcinoma epatocellulare (HCC), in particolare quando utilizzato in combinazione con AFP, e potrebbe aggiungere valore nei casi di malattia in stadio precoce o negativa per AFP8,9. Tuttavia, le strategie basate esclusivamente sui marcatori non tengono pienamente conto del contesto del paziente, della riserva epatica, del conteggio piastrinico, dello stato della coagulazione o della patologia epatica sottostante.

I modelli diagnostici compositi offrono un modo pratico per interpretare i risultati dei marcatori tumorali insieme al contesto clinico. GALAD, GAAD e modelli correlati hanno dimostrato che variabili demografiche e biomarcatori possono essere combinati per migliorare il rilevamento del carcinoma epatocellulare (HCC) in diverse eziologie e popolazioni10,11. Le loro prestazioni sostengono l'uso della stima del rischio multivariabile piuttosto che di soglie isolate per i biomarcatori. Allo stesso tempo, alcuni modelli includono saggi non disponibili in tutti i laboratori, e il comportamento delle soglie può variare tra regioni, profili eziologici, stadi della malattia e uso clinico previsto12. Un modello basato su biomarcatori ampiamente disponibili e variabili di laboratorio di routine potrebbe essere più facile da implementare nei normali flussi diagnostici. A differenza di modelli precedentemente pubblicati che potrebbero basarsi su biomarcatori specializzati o strategie di soglia specifiche per la popolazione, lo studio attuale ha valutato un modello diagnostico multivariabile basato su biomarcatori ampiamente disponibili e variabili cliniche di routine, validandone le prestazioni in una coorte prospettica indipendente.

PIVKA-II è adatto a questo contesto perché integra l'AFP ed è misurabile su piattaforme di immunodosaggio automatizzate già utilizzate nei laboratori clinici. Variabili di routine come età, sesso, albumina, bilirubina, conta piastrinica, rapporto normalizzato internazionale e anamnesi di malattia epatica sono disponibili durante lo stesso incontro clinico e possono fornire informazioni relative alla riserva epatica o alla coagulazione rilevanti per il rischio di carcinoma epatocellulare13. La combinazione di queste variabili con AFP e PIVKA-II potrebbe migliorare la capacità discriminante, evitando al contempo la dipendenza da un singolo valore soglia.

PIVKA-II, AFP e variabili cliniche di routine sono stati quindi valutati mediante un disegno diagnostico a doppia coorte. Un modello di regressione logistica multivariata è stato sviluppato in una coorte retrospettiva di addestramento e testato in una coorte indipendente di validazione prospettica, senza ulteriore aggiustamento. Le prestazioni diagnostiche sono state confrontate con quelle di AFP, PIVKA-II e variabili cliniche considerate singolarmente, prestando particolare attenzione predeterminata ai casi di carcinoma epatocellulare in stadio precoce, ai casi di carcinoma epatocellulare negativi per AFP, all'interpretazione delle soglie di cutoff, alla calibrazione e alla validazione interna con metodo bootstrap.

Accesso limitato. Accedi o avvia una prova gratuita per visualizzare questo contenuto.

Protocollo

Lo studio è stato esaminato e approvato dal Comitato Etico dell'Ospedale Popolare di Hangzhou affiliato alla Scuola di Medicina dell'Università Westlake. Il numero di approvazione era IIT-20230528-0108-01. Il consenso informato scritto è stato ottenuto dai partecipanti arruolati in modo prospettico prima del prelievo del sangue. Per le cartelle cliniche incluse in modo retrospettivo e i campioni residui archiviati raccolti durante le cure di routine, il consenso informato è stato esonerato dal comitato etico poiché sono stati utilizzati dati anonimizzati e non è stata effettuata alcuna ulteriore intervento.

Riproducibilità, controllo dei bias e integrità dei dati

I criteri di idoneità, i tempi di prelievo del sangue, le regole di valutazione dell'imaging, le definizioni dei sottogruppi, i predittori candidati, le definizioni delle soglie, le regole per i dati mancanti e le procedure di convalida sono stati specificati in anticipo prima dell'analisi statistica. I campioni di sangue sono stati raccolti prima della conferma tramite imaging con mezzo di contrasto e prima di qualsiasi trattamento antitumorale. I test di laboratorio hanno utilizzato identificatori dello studio anonimizzati e i campioni dei gruppi di addestramento e di convalida sono stati analizzati in ordine casuale. Il personale di laboratorio era all'oscuro della diagnosi finale, dell'assegnazione al gruppo, dello stadio secondo la classificazione del Barcelona Clinic Liver Cancer (BCLC) e dello stato di negatività per AFP. La diagnosi e lo stadio radiologico sono stati determinati indipendentemente rispetto ai test di laboratorio. L'inserimento dei dati, la conversione delle unità, l'assegnazione ai gruppi, la codifica delle esclusioni, la codifica dei valori mancanti e i set di dati statistici sono stati verificati da due ricercatori prima dell'adattamento del modello. I gruppi di addestramento e di convalida sono stati mantenuti separati durante tutta la selezione delle variabili, l'adattamento del modello, la derivazione delle soglie e la convalida.

Popolazione oggetto dello studio e disegno dello studio

Questo studio diagnostico a doppia coorte ha sviluppato e convalidato un modello multivariabile per il rilevamento del carcinoma epatocellulare (HCC) utilizzando la protrombina anomala/proteina indotta da PIVKA-II, AFP e variabili cliniche di routine. La coorte di addestramento assemblata in modo retrospettivo includeva partecipanti valutati tra il 1° gennaio 2021 e il 31 dicembre 2023. Questa coorte è stata utilizzata per la selezione delle variabili, l'adattamento del modello, la derivazione delle soglie e la convalida interna tramite bootstrap. La coorte di convalida arruolata in modo prospettico includeva partecipanti valutati tra il 1° gennaio 2024 e il 31 dicembre 2025. Questa coorte è stata utilizzata esclusivamente per test su campioni esterni. Non è stata effettuata alcuna nuova selezione di variabili, riadattamento del modello, aggiornamento dei coefficienti, riottimizzazione delle soglie o ricalibrazione basata su sottogruppi nella coorte di convalida. Il flusso dei partecipanti, l'assegnazione alle coorti, il prelievo di sangue, l'elaborazione del plasma, i test sui biomarcatori, la valutazione delle immagini e il flusso di lavoro statistico sono mostrati in Figura 1.

I partecipanti sono stati reclutati da un percorso di sorveglianza o diagnostico per epatopatie ad alto rischio presso l'Ospedale Affiliato Hangzhou First People's Hospital, Scuola di Medicina, Westlake University. Lo stato di alto rischio è stato definito come infezione da epatite B cronica, infezione da epatite C cronica, cirrosi di qualsiasi eziologia o steatosi epatica con fibrosi documentata in base a valutazione clinica, referti di laboratorio o precedenti esami di imaging. I partecipanti idonei erano adulti di età ≥18 anni che avevano completato il prelievo ematico pre-imaging e una tomografia computerizzata (TC) multiphasica con mezzo di contrasto e/o una risonanza magnetica (RM) dinamica con mezzo di contrasto entro 14 giorni dal prelievo del sangue. I criteri di esclusione comprendevano trattamenti precedenti per carcinoma epatocellulare (HCC), inclusi resezione, ablazione, terapia transarteriosa o terapia sistemica; somministrazione di vitamina K nei 7 giorni precedenti il prelievo; terapia con antagonisti della vitamina K o altre terapie anticoagulanti che potessero influenzare l'interpretazione della coagulazione; colangite acuta o ostruzione biliare al momento del prelievo; gravidanza; dati mancanti relativi ad AFP, PIVKA-II o diagnosi finale tramite imaging; e qualità inaccettabile del campione senza un campione ripetuto valido.

La popolazione finale dello studio comprendeva 389 partecipanti. Il gruppo di addestramento includeva 205 partecipanti, di cui 112 casi di carcinoma epatocellulare confermati mediante imaging e 93 controlli senza carcinoma epatocellulare. Il gruppo di validazione includeva 184 partecipanti, di cui 58 casi di carcinoma epatocellulare confermati mediante imaging e 126 controlli senza carcinoma epatocellulare. Nel gruppo di addestramento, i 93 controlli senza carcinoma epatocellulare comprendevano 30 controlli sani e 63 controlli con malattia epatica cronica. Nel gruppo di validazione, i 126 controlli senza carcinoma epatocellulare comprendevano 0 controlli sani e 126 controlli con malattia epatica cronica.

Lo stato sintomatico non è stato assegnato sulla base della sola anamnesi di epatite o di cirrosi compensata. Un partecipante è stato classificato come sintomatico solo quando il referto precedente all'imaging ha documentato un dolore nuovo o peggiorato nel quadrante superiore destro, perdita di peso inspiegabile, distensione addominale, ittero, urine scure o una scompensazione clinicamente documentata non spiegata da un'altra causa confermata. I partecipanti senza questi reperti sono stati classificati come asintomatici o con lesioni rilevate durante il monitoraggio.

Adjudicazione diagnostica e stadiazione

Lo stato finale di carcinoma epatocellulare (HCC) è stato determinato mediante tomografia computerizzata multiphasica con mezzo di contrasto e/o risonanza magnetica dinamica con mezzo di contrasto eseguite nell'ambito delle cure abituali. L'imaging doveva includere almeno una fase arteriosa e una fase porto-venosa; i reperti della fase ritardata sono stati inclusi quando disponibili. Una lesione è stata classificata come HCC quando, in un fegato a rischio, l'imaging ha mostrato un'iper-rappresentazione in fase arteriosa con washout in fase porto-venosa e/o ritardata, con o senza capsula di enhancement. I partecipanti senza caratteristiche radiologiche compatibili con HCC e senza una diagnosi maligna alternativa sono stati classificati come non-HCC.

Le informazioni di imaging sono state estratte mediante un modulo predeterminato che registrava la modalità di imaging, le fasi ottenute, l'iper-rappresentazione in fase arteriosa, il washout, l'aspetto capsulare, il numero di lesioni, il diametro massimo delle lesioni, l'invasione macrovascolare e la diffusione extraepatica. Due lettori esperti hanno estratto in modo indipendente le caratteristiche di imaging dai referti radiologici finali. Le discrepanze sono state risolte mediante consenso, utilizzando gli stessi criteri predeterminati. Se erano disponibili sia TC che RM, è stata utilizzata la modalità con la caratterizzazione multiphasica più completa. Se entrambe le modalità erano complete, è stata utilizzata quella indicata come base per la decisione clinica finale.

Lo stadio BCLC è stato assegnato dopo che lo stato del carcinoma epatocellulare (HCC) era stato definitivamente stabilito. L'HCC in stadio precoce è stato definito come stadio BCLC 0–A. L'HCC negativo per AFP è stato definito come AFP <20 ng/mL al prelievo ematico effettuato prima dell'imaging. Queste etichette di sottogruppo sono state utilizzate per la valutazione delle prestazioni nei sottogruppi, non per l'addestramento del modello o per l'idoneità dei partecipanti.

Raccolta del campione e lavorazione del plasma

Il sangue venoso periferico è stato prelevato al mattino dopo un digiuno notturno di almeno 8 h, prima della conferma mediante TC/RMI con mezzo di contrasto e prima dell'inizio della terapia antitumorale. Sono stati raccolti complessivamente 10 mL di sangue venoso in provette per prelievo ematico con anticoagulante K2-EDTA. Le provette sono state capovolte 8–10 volte immediatamente dopo il prelievo e trasportate in laboratorio a 4 °C. L'intervallo tra il prelievo e la centrifugazione è stato mantenuto entro 2 h ed è stato registrato nel registro del campione.

Il plasma è stato separato mediante centrifugazione a 1.600 × g per 10 min a 4 °C utilizzando una centrifuga refrigerata. Il sopranatante plasmatico è stato trasferito in provette microcentrifuga da 1,5 mL prive di nucleasi e suddiviso in aliquote da 0,5–1,0 mL. Le aliquote sono state conservate a -80 °C fino al momento dell'analisi. Prima della misurazione dei biomarcatori, un'aliquote è stata scongelata una sola volta a temperatura ambiente, 20–25 °C, per 20–30 min, mescolata delicatamente per inversione ed analizzata entro 2 h dal completo scongelamento. I campioni con evidente coagulazione, emolisi da moderata a grave o marcata lipemia sono stati scartati in base ai criteri predeterminati di accettazione del laboratorio. Per il coorte di validazione prospettica, è stata effettuata una ripetuta raccolta del sangue prima della conferma mediante imaging, quando clinicamente fattibile.

Misurazione di AFP e PIVKA-II

AFP e PIVKA-II sono stati misurati mediante saggi immunoenzimatici a chemiluminescenza elettrochimica su un analizzatore immunoenzimatico automatizzato. L'AFP è stato registrato in ng/mL e il PIVKA-II in mAU/mL. I risultati sono stati esportati direttamente dal sistema informativo di laboratorio.

Ogni lotto analitico includeva calibratori specifici per il saggio e almeno due livelli interni di controllo qualità. L'accettazione del lotto richiedeva che tutti i risultati del controllo qualità rientrassero nell'intervallo di controllo di laboratorio predefinito. Gli obiettivi di precisione analitica erano un coefficiente di variazione all'interno della corsa ≤10% e un coefficiente di variazione tra le corse ≤15% sia per AFP che per PIVKA-II. Se il controllo qualità falliva o veniva rilevata una deriva del lotto, il lotto veniva respinto, l'analizzatore veniva ricalibrato e il lotto veniva ripetuto qualora rimanesse un volume sufficiente di campione. Per un risultato singolo implausibile o fuori intervallo, quando possibile venivano effettuate due misurazioni ripetute dallo stesso aliquota scongelato, e si utilizzava la media dei due valori ripetuti accettati. Se la ripetizione dei test falliva o il volume del campione era insufficiente, il risultato veniva contrassegnato come non valido e gestito secondo la regola prevista per i dati mancanti.

Estrazione di variabili cliniche di routine

Le variabili cliniche di routine sono state estratte dallo stesso incontro clinico del prelievo ematico pre-imaging per AFP/PIVKA-II. Le variabili considerate includevano età, sesso, alanina aminotransferasi, aspartato aminotransferasi, albumina, bilirubina totale, rapporto internazionale normalizzato (INR), tempo di protrombina e conta piastrinica. Quando erano disponibili più valori all'interno della finestra pre-imaging, è stato selezionato il valore più vicino al momento del campionamento di AFP/PIVKA-II. Le unità sono state standardizzate prima dell'analisi. L'età è stata registrata in anni; il sesso è stato codificato come femmina = 0 e maschio = 1; la conta piastrinica è stata registrata come ×10⁹/L; l'albumina come g/L; la bilirubina totale come μmol/L; l'AFP come ng/mL; e il PIVKA-II come mAU/mL.

Dopo l'estrazione sono stati eseguiti controlli di intervallo, controlli dell'unità di misura e controlli sui valori implausibili. I valori segnalati sono stati verificati confrontandoli con i documenti originali. Un valore è stato escluso soltanto quando il documento originale confermava un problema di qualità del campione, un errore nella conversione dell'unità di misura o una deviazione nella procedura di elaborazione. I valori estremi verificati sono stati mantenuti. Il dizionario delle variabili ha definito la struttura del dataset, i nomi delle variabili, le unità di misura, le regole di codifica, le regole di trasformazione e i codici per i valori mancanti.

Definizione del predittore e selezione delle variabili

I predittori candidati sono stati definiti prima dello sviluppo del modello. I biomarcatori principali erano AFP e PIVKA-II. I candidati clinici di routine erano età, sesso, alanina aminotransferasi, aspartato aminotransferasi, albumina, bilirubina totale, INR o tempo di protrombina e conta piastrinica. AFP e PIVKA-II sono stati trasformati mediante logaritmo naturale. I valori al di sotto del limite di segnalazione del saggio sono stati sostituiti con la metà del limite inferiore di segnalazione prima della trasformazione.

I confronti univariati tra partecipanti con HCC e senza HCC nella coorte di addestramento hanno utilizzato test t per campioni indipendenti per variabili approssimativamente distribuite in modo normale, test U di Mann-Whitney per variabili continue asimmetriche e test χ2 o test esatto di Fisher per variabili categoriali. Le variabili con P < 0,10 nella selezione univariata sono state prese in considerazione per la modellizzazione multivariabile. La multicollinearità è stata valutata mediante il fattore di inflazione della varianza (VIF), e un valore di VIF >5 è stato considerato indicativo di una collinearità preoccupante. Quando due variabili risultavano fortemente collineari, è stata mantenuta quella con un'interpretazione clinica più chiara e una migliore performance incrementale del modello.

Il modello finale di regressione logistica multivariabile è stato sviluppato soltanto nella coorte di addestramento. ln(AFP) e ln(PIVKA-II) sono stati inseriti obbligatoriamente nel modello. I predittori aggiuntivi sono stati selezionati mediante eliminazione all'indietro guidata dal criterio di informazione di Akaike. Dopo la selezione all'indietro, le variabili mantenute sono state ln(AFP), ln(PIVKA-II), età, sesso, albumina, INR e conta piastrinica.

Sviluppo del modello e calcolo del punteggio di rischio

Il modello diagnostico è stato costruito utilizzando una regressione logistica multivariata con lo stato di carcinoma epatocellulare (HCC) come risultato binario. La probabilità predetta di HCC è stata calcolata a partire dal predittore lineare η mediante la seguente equazione:

p(HCC)=1/[1+exp(-η)]

η = -4.862+0.247×ln(AFP)+0.712×ln(PIVKA-II)+0.018×età+0.331×sesso-0.062×albumina+0.554×INR-0.004×conteggio_piastrinico

L'AFP è stata misurata in ng/mL, la PIVKA-II in mAU/mL, l'età in anni, il sesso è stato codificato come femmina = 0 e maschio = 1, l'albumina è stata misurata in g/L, l'INR era senza unità di misura e il conteggio delle piastrine è stato misurato come ×109/L. Sono stati utilizzati logaritmi naturali per AFP e PIVKA-II. Un nomogramma è stato generato a partire dagli stessi coefficienti stimati. Per l'analisi della curva ROC (receiver operating characteristic), l'analisi di calibrazione, l'analisi della curva decisionale e la validazione, è stata utilizzata la probabilità predetta, e non la scala dei punti del nomogramma.

Definizioni di cutoff e gestione delle soglie

Le soglie di PIVKA-II sono state etichettate in base allo scopo analitico. Il cutoff clinico stabilito per PIVKA-II era di 40,0 mAU/mL. Il cutoff di Youden per il gruppo di addestramento per PIVKA-II era di 45,0 mAU/mL. Il cutoff a specificità fissa è stato determinato selezionando la soglia più vicina al 90% di specificità nel gruppo di addestramento; questo valore è risultato pari a 38,0 mAU/mL per PIVKA-II. Una soglia apparente utilizzata solo nella validazione di 37,5 mAU/mL è stata considerata esplorativa e non è stata utilizzata come cutoff primario per la validazione.

Per il modello combinato, la soglia binaria principale è stata ricavata dalla coorte di addestramento utilizzando l'indice di Youden ed è stata applicata invariata alla coorte di validazione. Per l'AFP è stata utilizzata la soglia clinica consolidata di 20,0 ng/mL per la definizione del sottogruppo negativo all'AFP e per il confronto con la pratica routinaria. Le soglie ottimizzate di AFP utilizzate nell'analisi ROC sono state etichettate separatamente rispetto alla soglia clinica. Le soglie sono state pertanto riportate in base allo scopo analitico e non considerate soglie intercambiabili.

Prestazioni, calibrazione e validazione del modello

La discriminazione è stata valutata mediante curve caratteristiche operative del ricevitore e area sotto la curva. Le AUC sono state riportate con intervalli di confidenza al 95%. Il confronto tra AUC ha utilizzato il test di DeLong. Le prestazioni della classificazione sono state riportate come sensibilità, specificità, valore predittivo positivo, valore predittivo negativo e accuratezza a cutoff predeterminati.

La calibrazione è stata valutata mediante intercetta di calibrazione, pendenza della calibrazione, punteggio di Brier e test di adattamento di Hosmer–Lemeshow. I grafici di calibrazione hanno confrontato le probabilità previste e osservate di HCC tra i diversi gruppi di rischio. La validazione interna ha utilizzato 1.000 ricampionamenti bootstrap nella coorte di addestramento per stimare l'AUC corretta per l'ottimismo e la pendenza della calibrazione corretta per l'ottimismo. La coorte di validazione è stata utilizzata esclusivamente per la valutazione delle prestazioni esterne. Nessun aggiornamento dei coefficienti, riparametrazione del modello, riottimizzazione delle soglie o ricalibrazione basata su sottogruppi è stato effettuato nella coorte di validazione.

L'utilità clinica è stata valutata mediante l'analisi della curva decisionale in un intervallo di probabilità soglia compreso tra 0,05 e 0,50. Il beneficio netto è stato confrontato per AFP singola, PIVKA-II singola, il modello basato sulle variabili cliniche e il modello combinato.

Gestione dei dati mancanti e analisi di sensibilità

L'analisi primaria ha utilizzato un modello basato sui casi completi per i partecipanti con tutte le variabili incluse nel modello finale. I valori mancanti sono stati riassunti per ciascun predittore candidato. Se la percentuale di dati mancanti superava il 5% per qualsiasi predittore incluso, è stata eseguita un'analisi di sensibilità mediante imputazione multipla tramite equazioni concatenate, utilizzando l'esito, tutti i predittori inclusi e l'indicatore della coorte nel modello di imputazione. Le variabili con una percentuale di dati mancanti superiore al 20% non sono state considerate idonee per la modellizzazione multivariata. I coefficienti del modello, l'AUC, la pendenza di calibrazione e le metriche di classificazione ottenute dall'analisi con dati imputati sono stati confrontati con i risultati ottenuti dai casi completi.

Software e reporting riproducibile

Tutte le analisi sono state eseguite utilizzando R versione 4.3.2 e RStudio versione 2023.12.1. La regressione logistica è stata effettuata utilizzando il pacchetto stats base. L'analisi ROC e i confronti secondo DeLong sono stati eseguiti utilizzando pROC versione 1.18.5. L'analisi di calibrazione è stata condotta utilizzando rms versione 6.7-1 e ResourceSelection versione 0.3-6. La validazione con bootstrap ha utilizzato 1.000 ricampionamenti con un seme casuale fisso pari a 70558. L'analisi della curva decisionale è stata eseguita utilizzando rmda versione 1.6. L'imputazione multipla, se necessaria, è stata effettuata utilizzando mice versione 3.16.0. Lo script di analisi ha riprodotto il flusso dei partecipanti, i coefficienti del modello, le curve ROC, le metriche di calibrazione, la validazione bootstrap, l'analisi della curva decisionale, le analisi basate su soglie e le tabelle statistiche.

Accesso limitato. Accedi o avvia una prova gratuita per visualizzare questo contenuto.

Risultati

Caratteristiche alla baseline

L'analisi finale ha incluso 389 partecipanti. Il gruppo di addestramento comprendeva 205 partecipanti, di cui 112 casi di carcinoma epatocellulare (HCC) confermati mediante imaging e 93 controlli senza HCC. Il gruppo di validazione comprendeva 184 partecipanti, di cui 58 casi di HCC confermati mediante imaging e 126 controlli senza HCC. Le caratteristiche basali sono riassunte nella Tabella 1.

Nel grupp...

Accesso limitato. Accedi o avvia una prova gratuita per visualizzare questo contenuto.

Discussione

Questo studio ha valutato una strategia diagnostica integrata per il carcinoma epatocellulare (HCC) basata su PIVKA-II, AFP e variabili cliniche di routine, con particolare attenzione alle forme in stadio precoce e ai casi negativi per AFP14. Nei gruppi di addestramento e di validazione, il modello combinato ha superato il test con singolo marcatore. Nel gruppo di addestramento, il modello combinato ha raggiunto un AUC di 0,93, rispetto a 0,78 per AFP e 0,85 per PIVKA-II. Nel gruppo di validazione...

Accesso limitato. Accedi o avvia una prova gratuita per visualizzare questo contenuto.

Dichiarazioni

Gli autori dichiarano di non avere interessi finanziari o non finanziari in conflitto. Nessun finanziatore commerciale, produttore di reagenti, fornitore di software o azienda di piattaforme diagnostiche ha avuto un ruolo nella progettazione dello studio, nella raccolta dei dati, nell'analisi statistica, nell'interpretazione dei risultati, nella preparazione del manoscritto o nella decisione di sottoporre il lavoro per la pubblicazione.

Ringraziamenti

Gli autori ringraziano i partecipanti allo studio e il personale clinico che ha supportato il prelievo del sangue, la coordinazione clinica, la revisione delle immagini e la verifica dei dati per questo studio.

Accesso limitato. Accedi o avvia una prova gratuita per visualizzare questo contenuto.

Materiali

Elenco dei materiali utilizzati in questo articolo
NomeAziendaNumero di catalogoCommenti
Provetta microcentrifuga priva di nucleasi da 1,5 mLEppendorf30123328Aliquotatura e conservazione del plasma
Calibratore AFPRoche DiagnosticsAFP CalSet II, 09227261190Calibrazione AFP
Materiale di controllo qualità per AFPRoche DiagnosticsPreciControl Tumor Marker, 11776452160Controllo qualità AFP
Materiale di controllo qualità per AFPRoche DiagnosticsPreciControl Universal, 11731416160Controllo qualità AFP
Kit reagente per AFPRoche DiagnosticsElecsys AFP, 09015124190Misurazione AFP
Analizzatore automatizzato per immunodosaggio con elettrochemiluminescenzaRoche Diagnosticscobas e 801Misurazione AFP e PIVKA-II
Pacchetto di calibrazionePacchetto Rrms 6.7–1Analisi di calibrazione
Pacchetto per l'analisi della curva decisionalePacchetto Rrmda 1.6Analisi della curva decisionale
Pacchetto del test di Hosmer–LemeshowPacchetto RResourceSelection 0.3–6Test di Hosmer–Lemeshow
Provetta per prelievo del sangue con K2-EDTA, 10 mLBD367525Prelievo di sangue venoso periferico
Pacchetto per l'imputazione multiplaPacchetto Rmice 3.16.0Imputazione multipla
Kit reagente per PIVKA-IIRoche DiagnosticsElecsys PIVKA-II, 08333629190/08333629500Misurazione PIVKA-II
Centrifuga refrigerataEppendorfCentrifuge 5425 RSeparazione del plasma
Pacchetto per l'analisi ROCPacchetto RpROC 1.18.5Analisi ROC e test di DeLong
Software statisticoR FoundationR 4.3.2Analisi statistica
Interfaccia software statisticoPosit SoftwareRStudio 2023.12.1Analisi statistica

Riferimenti

  1. Oh JH, Jun DW. The latest global burden of liver cancer: A past and present threat. Clin Mol Hepatol. 2023;29(2):355-357.
  2. Heimbach JK et al. AASLD guidelines for the treatment of hepatocellular carcinoma. Hepatology. 2018;67(1):358-380.
  3. Singal AG et al. Meta-analysis: Surveillance with ultrasound for early-stage hepatocellular carcinoma in patients with cirrhosis. Aliment Pharmacol Ther. 2009;30(1):37-47.
  4. Tzartzeva K et al. Surveillance imaging and alpha fetoprotein for early detection of hepatocellular carcinoma in patients with cirrhosis: A meta-analysis. Gastroenterology. 2018;154(6):1706-1718.e1.
  5. Parikh ND et al. Biomarkers for the early detection of hepatocellular carcinoma. Cancer Epidemiol Biomarkers Prev. 2020;29(12):2495-2503.
  6. Gopal P et al. Factors that affect accuracy of alpha-fetoprotein test in detection of hepatocellular carcinoma in patients with cirrhosis. Clin Gastroenterol Hepatol. 2014;12(5):870-877.
  7. Hanif H et al. Update on the applications and limitations of alpha-fetoprotein for hepatocellular carcinoma. World J Gastroenterol. 2022;28(2):216-229.
  8. Norman JS, Mehta N. The role of AFP-L3 and DCP biomarkers in the diagnosis and management of hepatocellular carcinoma. Curr Hepatol Rep. 2025;24(1):16.
  9. Suttichaimongkol T et al. PIVKA-II or AFP has better diagnostic properties for hepatocellular carcinoma diagnosis in high-risk patients. J Circ Biomark. 2023;12:12-16.
  10. Piratvisuth T et al. Development and clinical validation of a novel algorithmic score (GAAD) for detecting HCC in prospective cohort studies. Hepatol Commun. 2023;7(11):e0317.
  11. Jarrah M et al. Performance of GALAD, GAAD, and ASAP for early HCC detection in chronic liver disease: A systematic review and meta-analysis. Liver Cancer. 2026;15(2):285-299.
  12. Zhou JM, Wang T, Zhang KH. AFP-L3 for the diagnosis of early hepatocellular carcinoma: A meta-analysis. Medicine (Baltimore). 2021;100(43):e27673.
  13. Singal AG et al. AASLD practice guidance on prevention, diagnosis, and treatment of hepatocellular carcinoma. Hepatology. 2023;78(6):1922-1965.
  14. Best J et al. The GALAD scoring algorithm based on AFP, AFP-L3, and DCP significantly improves detection of BCLC early-stage hepatocellular carcinoma. Z Gastroenterol. 2016;54(12):1296-1305.
  15. Poté N et al. Performance of PIVKA-II for early hepatocellular carcinoma diagnosis and prediction of microvascular invasion. J Hepatol. 2015;62(4):848-854.
  16. Xu F et al. The diagnostic value of serum PIVKA-II alone or in combination with AFP in Chinese hepatocellular carcinoma patients. Dis Markers. 2021;2021:8868370.
  17. Liu M et al. Validation of the GALAD model and establishment of GAAP model for diagnosis of hepatocellular carcinoma in Chinese patients. J Hepatocell Carcinoma. 2020;7:219-232.
  18. Aralica M et al. GALAD, or des-gamma-carboxy prothrombin compared with alpha-foetoprotein for the diagnosis of hepatocellular carcinoma in people with chronic liver disease. Cochrane Database Syst Rev. 2024;12(12):CD015826.
  19. Zhang S et al. Evaluating the combined diagnostic power of alpha-fetoprotein and protein induced by vitamin K absence or antagonist-II for hepatocellular carcinoma. J Gastrointest Oncol. 2025;16(3):1157-1175.
  20. Pham TTT, Ho DT, Nguyen TB, Phan HT. Clinical performance of GAAD score, alpha-fetoprotein, and PIVKA-II in diagnosing hepatocellular carcinoma in the Vietnamese cohort. Discov Oncol. 2025;16:1813.
  21. Youden WJ. Index for rating diagnostic tests. Cancer. 1950;3(1):32-35.
  22. Tarao K et al. Real impact of tumor marker AFP and PIVKA-II in detecting very small hepatocellular carcinoma (≤2 cm, Barcelona stage 0): Assessment with a large number of cases. World J Hepatol. 2020;12(11):1046-1054.
  23. Kim DY et al. Utility of combining PIVKA-II and AFP in the surveillance and monitoring of hepatocellular carcinoma in the Asia-Pacific region. Clin Mol Hepatol. 2023;29(2):277-292.
  24. Kao SYZ et al. Cost-effectiveness of a precision hepatocellular carcinoma surveillance strategy in patients with cirrhosis. EClinicalMedicine. 2024;75:102755.

Accesso limitato. Accedi o avvia una prova gratuita per visualizzare questo contenuto.

Ristampe e permessi

Esplora altri articoli

Modello diagnosticoregressione logisticabiomarcatori ematicimalattie epatiche