Een abonnement op JoVE is vereist om deze inhoud te bekijken. Log in of start vandaag met uw gratis proefperiode.

Casusrapport

De rol van endoscopische echografie bij de diagnose van retroperitoneale lymfatische malformaties

197 weergaven

⸱

DOI:

10.3791/69450

⸱

27 maart 2026

In dit artikel

Samenvatting

Dit artikel onderzoekt de waarde van endoscopische echografie (EUS) bij de diagnose van retroperitoneale lymfatische malformatie en stelt de beeldvormingscriteria voor.

Samenvatting

Lymfatische malformatie (LM), voorheen bekend als lymfatische cyste, is een uiterst zeldzame aandoening zonder specifieke symptomen, vaak toevallig ontdekt tijdens onderzoeken op andere ziekten en bevestigd door postoperatieve pathologie. Endoscopische echo (EUS), een niet-invasief instrument, speelt een cruciale rol bij het diagnosticeren van LM en het verminderen van onnodige operaties. We melden dat een jonge man met 4-daagse pijn in de bovenbuik werd opgenomen. Beeldvorming (CT van de borst, versterkte CT van de bovenbuik, MRI+MRCP) toonde een cystische laesie in de alvleesklierkop die verbonden was met een buisvormige structuur. EUS toonde verder aan dat de laesie in verband was met een vergrote lymfeklier, wat leidde tot de diagnose retroperitoneale LM, later bevestigd door pathologie. EUS faciliteert vroege diagnose door ductale continuïteit te visualiseren, waardoor onnodige ingrepen zoals biopten of operaties worden vermeden.

Inleiding

Lymfatische malformatie (LM) is een aangeboren vasculaire anomalie die wordt gekenmerkt door verwijdde, abnormale lymfekanalen. Historisch en onjuist aangeduid als "lymfangioom," wordt het nu erkend als een misvorming van lymfatische ontwikkeling in plaats van een echte neoplasma, een cruciale herclassificatie die is geformaliseerd binnen het International Society for the Study of Vascular Anomalies (ISSVA) kader1. Hoewel LM's door het hele lichaam kunnen voorkomen, is retroperitoneale lokalisatie uitzonderlijk zeldzaam en is het goed voor minder dan 1% van alle gevallen2. De diagnose van diepgewortelde laesies in dit anatomisch complexe gebied is uitdagend, waarbij patiënten vaak asymptomatisch blijven totdat complicaties zoals mass effect of cystebloedingoptreden.

CT en MRI hebben aanzienlijke beperkingen bij het specifiek diagnosticeren van retroperitoneale LM's. Het belangrijkste gebrek is hun lage specificiteit. CT biedt een slecht zacht weefsel contrast, waardoor het moeilijk is om lymfevocht te onderscheiden van de mucineuze of necrotische inhoud van meer voorkomende cystische neoplasma's zoals sarcomen. Hoewel MRI de superieure methode is om anatomische en vloeistofkenmerken af te bakenen, zijn zelfs de bevindingen (bijv. T2-hyperintensiteit, septale versterking) niet-specifiek en kunnen ze worden nagebootst door andere tumoren zoals cystische schwannomen of mucineuze liposarcomen4. Daardoor is het preoperatieve misdiagnosepercentage voor retroperitoneale LM's op basis van beeldvorming alleen opvallendhoog 2, omdat ze vaak worden aangezien voor andere retroperitoneale maligniteiten. Een belangrijke beperking die zowel CT als MRI delen, is hun onvermogen om een histologische diagnose te stellen, wat vaak beeldgeleide aspiratie of biopsie vereist voor definitieve bevestiging.

Endoscopische echografie (EUS) is uitgegroeid tot een cruciaal diagnostisch hulpmiddel voor het evalueren van laesies in en rond het maag-darmkanaal5. Het unieke voordeel ligt in de combinatie van hoogresolutie-echografie met een endoscopisch perspectief, waardoor een ongeëvenaarde gedetailleerde beoordeling van de darmwand, alvleesklier en retroperitoneale structurenmogelijk is. In vergelijking met externe beeldvorming biedt EUS een superieure visualisatie van de interne kenmerken van een cyste, zoals septa, puin en wandstructuur, en maakt het realtime, Doppler-geleide beoordeling van vasculariteit mogelijk zonder stralingsblootstelling6. EUS is bijzonder informatief in specifieke klinische contexten: voor retroperitoneale laesies naast het gastro-intestinale lumen, voor cystische laesies waarbij vloeistofanalyse (bijv. triglyceridenniveaus) kyleuze oorsprong6 kan bevestigen, en voor kleine laesies of die met onbepaalde kenmerken op dwarsdoorsnedebeeldvorming. EUS kent echter beperkingen, waaronder verminderde gevoeligheid bij ernstige onderliggende ontsteking5 en diagnostische nauwkeurigheid die mogelijk lager is voor coeliakie en retroperitoneale laesies (78,2%) vergeleken met mediastinale laesies (89,7%) vanwege anatomische uitdagingen en vitale interfererende structuren5.

Endoscopische ultrageluidsgeleide fijnnaaldaspiratie (EUS-FNA), een techniek afgeleid van endoscopische echografie, is uitgegroeid tot een cruciaal hulpmiddel voor het diagnosticeren van onbepaalde peripancreas/retroperiperitoneale cysten en lymfadenopathie van onbekende etiologie7. Studies hebben aangetoond dat EUS-FNA een significante invloed kan hebben op het patiëntenbeheer, waarbij één serie aantoonde dat behandeling werd beïnvloed bij 16 van de 18 patiënten met retroperitoneale laesies5. Specifiek voor cystische laesies maakt EUS-FNA vloeistofanalyse mogelijk, inclusief triglyceridenmeting, wat in wezen diagnostisch kan zijn voor cystisch lymfangioom wanneer kyleuze vloeistof met verhoogde triglyceriden wordt verkregen6.

Het doel van dit rapport is om de specifieke toepassing en diagnostische waarde van EUS aan te tonen in de context van een zeldzame retroperitoneale LM, bevestigd door pathologie, waarmee de rol ervan in het optimaliseren van preoperatieve diagnose en klinisch beheer wordt benadrukt.

Casuspresentatie:
Een jonge man werd opgenomen met 4 dagen lang pijn in de bovenbuik. Hij had geen significante medische voorgeschiedenis, rook- of alcoholgebruik, of relevante familiegeschiedenis. Lichamelijk onderzoek toonde gevoeligheid in de bovenbuik zonder terugslagpijn. De eerste poliklinische color Doppler-echo suggereerde acute cholecystitis en cholecystolithiasis, wat leidde tot een voorlopige diagnose van "cholecystolithiasis met acute cholecystitis." Opname-CT van de borst toonde cholecystitis, galblaasvergroting en een cystische laesie in het alvleesklierhoofd (Figuur 1A). Verbeterde CT van de bovenbuik en MRI+MRCP bevestigden meerdere galstenen met cholecystitis (gekoppeld aan buikpijn) en een marginale laagdichtheidsschaduw van 47 mm × 52 mm (CT-waarde ~10 HU, geen verbetering) in het alvleesklierhoofd, met meerdere gezwollen lymfeklieren in het hilarische, peripancreas- en retroperitoneale gebied (Figuur 1B). MRI+MRCP toonde een T2-signaal cystische laesie van 53 mm × 44 mm lang in de alvleesklierhoofd die verbonden was met een buis (Figuur 1C,D).

Diagnose, beoordeling en plan:
Op basis van de MRI-bevindingen die een alvleesklierkop suggereerden die aan een buis was verbonden, werd aanvankelijk een intraductaal papillair neoplasma van de galgang vermoed. Vanwege de inherente beperkingen van dwarsdoorsnedebeeldvormingsmodaliteiten zoals CT en MRI, die de anatomische relatie tussen de laesie en de pancreaticobiliaire kanalen niet definitief kunnen bevestigen, noch de aard van de cyste volledig kunnen karakteriseren, werd vervolgens EUS uitgevoerd voor definitieve diagnose en verdere evaluatie. Onder EUS is er een 45 mm × 47 mm circulaire anechoïsche cystische laesie (Figuur 2A) met interne septaties (geen wandknobbels) tussen de alvleesklierkop, de onderrand van de lever en de rechternier. Tracking langs de richting van de veronderstelde ductale communicatie toonde aan dat de cyste verbonden was met een vergrote lymfeklier van 2,7 × 1,4 cm (Figuur 2B). Verder scannen richting de gemeenschappelijke galweg bevestigden de afwezigheid van communicatie tussen de cystische laesie en het galwegstelsel (Figuur 2C,D). Er werd vermoed dat er retroperitoneale LM was. EUS-FNA kreeg prioriteit voor definitieve karakterisering van de cyste. EUS bevestigde geen communicatie tussen de cyste en de galweg en stelde meerdere galblaasstenen vast. Daarom werd een cholecystectomie uitgevoerd, samen met cysteverwijdering, zoals besloten door de familie. Een cystische laesie van 6 cm × 5 cm rond met een volledige capsule werd gezien nabij het alvleesklierhoofd en het afdalende deel van de twaalfvingerige darm (Figuur 3A). Door het scheuren kwam melkachtig vocht vrij (Figuur 3B). De laesie werd gescheiden van de inferieure vena cava, met wortels verbonden met de12e en 13e lymfekliergroepen en zich uitstrekken langs lymfeklieren (Figuur 3C). De operationele bevindingen bevestigden de EUS-resultaten. De buikpijn werd postoperatief opgelost.

Toegang beperkt. Log in of start een proefperiode om deze inhoud te bekijken.

Protocol

Deze studie werd uitgevoerd in overeenstemming met de Verklaring van Helsinki en goedgekeurd door de Ethische Commissie van het Yueyang Centraal Ziekenhuis. Schriftelijke geïnformeerde toestemming werd van de patiënt verkregen. De verbruiksartikelen en de gebruikte apparatuur staan vermeld in de Materiaaltabel.

1. Apparatuur en patiëntvoorbereiding

  1. Uitrusting
    1. Echoendoscoop: Een lineaire array echoendoscoop werd gebruikt voor realtime echografie beeldvorming.
      OPMERKING: FNA werd in dit geval niet uitgevoerd.
    2. Er werd een compatibel ultrageluidsverwerkingssysteem gebruikt.
    3. Beeldvormingsparameters: De echofrequentie werd doorgaans ingesteld tussen 5–10 MHz om penetratie en resolutie in balans te brengen. B-mode versterking en diepte werden dynamisch aangepast om de beeldhelderheid te optimaliseren. Voor Dopplerbeoordeling werd de kleur-Dopplersnelheidsschaal (pulsherhalingsfrequentie) aanvankelijk ingesteld om lage stromingssnelheden (bijv. 1,5–3,0 kHz) te detecteren en indien nodig aangepast, waarbij de kleurversterking net onder de ruisdrempel werd verhoogd.
  2. Patiëntvoorbereiding
    1. De patiënt moest minstens 6–8 uur vasten voorafgaand aan de ingreep om een lege maag te garanderen.
    2. Bewuste sedatie of gecontroleerde anesthesiezorg werd verzorgd door een anesthesioloog. Dit hield meestal intraveneuze propofol in (getitreerd om effect te krijgen) om het comfort en de veiligheid van de patiënt te waarborgen.
    3. Schriftelijke geïnformeerde toestemming voor de diagnostische EUS-procedure werd voorafgaand aan het onderzoek van de patiënt verkregen.

2. Procedurele stappen voor EUS-onderzoek

  1. Eerste onderzoek en laesielokalisatie
    1. De echoendoscoop werd naar de duodenale bol gebracht en, indien nodig, de dalende duodenum om het pancreashoofd en aangrenzende retroperitoneale gebieden te visualiseren.
    2. Er werd een systematisch onderzoek uitgevoerd om de cystische laesie te identificeren. Dit werd bereikt door een combinatie van zacht koppelen van het scope, tipflexie en terugtrekking. Zowel B-mode als kleur-Dopplerbeeldvorming werden gebruikt om de laesie te lokaliseren en de relatie met belangrijke bloedvaten te beoordelen.
  2. Karakterisering van de cystische laesie
    1. Meting: Zodra de laesie duidelijk zichtbaar was, werden de ingebouwde elektronische remklauwen gebruikt om de maximale afmetingen in twee orthogonale vlakken te meten.
    2. Interne architectuur: De interne structuur van de cyste werd zorgvuldig onderzocht bij verschillende frequenties en versterkingsinstellingen. De volgende kenmerken zijn gedocumenteerd:
      1. Septaties: De aanwezigheid van dunne, hyperechoïsche lineaire structuren die het cystenlumen verdelen werd beoordeeld.
        OPMERKING: Bevestigingspunt - Het werd bevestigd of de septaties dun en regelmatig of dik en onregelmatig waren.
      2. Muurknobbels: De cystewand werd zorgvuldig gescand op vaste uitsteeksels in het lumen. Een muurnodule werd gedefinieerd als een discrete, hyperechoë, massieve structuur die uit de muur steekt.
      3. Echogeniciteit van inhoud: De cyste-inhoud werd gekarakteriseerd als anechoïsch (helder vocht) of bevatte hyperechoïsch afval.
    3. Beoordeling van anatomische relaties
      1. De randen van de cyste werden in zijn geheel gevolgd door de scoop te draaien en het scanvlak aan te passen om de relatie met de duodenale wand, pancreasparenchym en peripancreasvaten te evalueren.
      2. Beoordeling van lymfatische verbinding: Er werd een nauwkeurige scan uitgevoerd van het pericystische zachte weefsel. De belangrijkste observatie was het identificeren van elke anechoïse, buisvormige structuur die de cystewand verbindt met een aangrenzende lymfeklier of langs lymfebanen loopt.
        OPMERKING: Observatiecontrolepunt - De cruciale bevinding was een directe, met vloeistof gevulde communicatie tussen de cyste en een extra-pancreaslymfeklier.
      3. Uitsluiting van ductale communicatie: De relatie van de cyste met de gemeenschappelijke galweg en de hoofdalvleesklierbuis werd zorgvuldig onderzocht.
        OPMERKING: Bevestigingspunt - Meerdere scanhoeken bevestigden dat er geen zichtbare communicatie was tussen het cystelumen en de galweg of de alvleeskliergang. Het ontbreken van zo'n communicatie was een belangrijke diagnostische bevestiging.
      4. Beoordeling van galblaas: De galblaas werd onderzocht en de aanwezigheid van galstenen en tekenen van verdikting van de wand (consistent met cholecystitis) werden bevestigd.
    4. Klinisch beslissingspunt
      1. Op basis van de EUS-bevindingen, specifiek de aanwezigheid van dunne septaties, het ontbreken van muurknobbels, de bevestiging van geen communicatie met de pancreaticobiliaire gangen en de aanwezigheid van cholecystolithiasis, werd besloten geen fijne naaldaspiratie uit te voeren. De procedure werd daarom uitsluitend als een diagnostisch onderzoek afgesloten.

3. Behandeling na de procedure en follow-up

  1. De patiënt werd overgebracht naar het herstelgebied en gecontroleerd tot het volledige herstel van de sedatie.
  2. Vitale functies, waaronder hartslag, bloeddruk, ademhalingsfrequentie en zuurstofsaturatie, werden op regelmatige intervallen gemonitord.
  3. Het bewustzijnsniveau en de luchtwegopenheid werden continu beoordeeld totdat de patiënt volledig wakker en responsief was.
  4. De patiënt werd geobserveerd op proceduregerelateerde complicaties, waaronder buikpijn, misselijkheid, braken, bloedingen of tekenen van perforatie.

Toegang beperkt. Log in of start een proefperiode om deze inhoud te bekijken.

Resultaten

Pathologisch onderzoek toonde een goed omschreven cystische massa aan met prominente gladde spierhyperplasie binnen de cystewand, samen met gebieden met mucineuze degeneratie. Dichte lymfoïde hyperplasie met reactieve follikelvorming werd ook waargenomen, wat de lymfatische oorsprong van de laesie ondersteunt (Figuur 4A). In de onderzochte secties werden geen significante cytologische atypia of kwaadaardige kenmerken vastgesteld.

...

Toegang beperkt. Log in of start een proefperiode om deze inhoud te bekijken.

Discussie

Lymfatische malformaties (LM's) zijn zeldzame goedaardige cystische laesies, waarbij retroperitoneale gevallen minder dan 1% van alle gevallen uitmaken1. Conventionele beeldvormingsmethoden (echografie, CT, MRI) kunnen cystische eigenschappen karakteriseren, maar kunnen LM niet definitief onderscheiden van andere cystische massa's, wat vaak pathologische bevestiging 8,9 vereist. Dit artikel beschrijft een ...

Toegang beperkt. Log in of start een proefperiode om deze inhoud te bekijken.

Openbaarmakingen

De auteurs geven geen belangenconflict aan.

Materialen

Lijst van materialen gebruikt in dit artikel
NaamBedrijfCatalogusnummerOpmerkingen
Ingebaalde beeldvormingssoftwareFujifilmhttps://www.fujifilm.com/in/en/healthcare/endoscopy/endoscopy-ultrasonography/endoscopic-ultrasonography-system 
Lineair array echo-endoscoopFujifilmEG-5800UT"Voor real-time ultrasone beeldvorming van retroperitoneale laesies"
UltrageluidverwerkingssysteemFujifilm9000"Compatibele processor voor echo-endoscoop; biedt B-modus

Referenties

  1. Mulliken, J. B., Glowacki, J. Hemangiomas and vascular malformations in infants and children: A classification based on endothelial characteristics. Plast Reconstr Surg. 69 (3), 412-422 (1982).
  2. Alqahtani, A., Nguyen, L. T., Flageole, H., Shaw, K., Laberge, J. M. 25 years' experience with lymphangiomas in children. J Pediatr Surg. 34 (7), 1164-1168 (1999).
  3. Gutián Pinilla, A., Casuso, P. C., López López, C. A. Accurate diagnostic approach: Radiological features separating cystic lymphangiomas from similar lesions in the retroperitoneum. , European Congress of Radiology (ECR) 2024. Vienna, Austria. March 1, 2024 C-19346(2024).
  4. Varghese, J., Muraleedharan, A., Sajeev, S. CT and MRI characterization of a retroperitoneal lymphatic malformation in an adult. Cureus. 17 (9), e92002(2025).
  5. Choutas, V., Kynigopoulos, G., Sarafis, F. Exploring three congenital cystic lesions of the abdomen. , European Congress of Radiology (ECR) 2024. Vienna, Austria. C-14246. March 1, 2024 C-14246(2024).
  6. Safai Zadeh, E., Görg, E., Görg, C. The value of contrast-enhanced ultrasound in percutaneous biopsy of retroperitoneal masses. Ultraschall Med. 45 (Suppl 1), S1-S10 (2024).
  7. Nakano, Y., Hijioka, S., Hara, K. A case of retroperitoneal cystic lymphangioma in which cystic fluid analysis using EUS-FNA was useful for diagnosis. J Med Ultrason. 40 (1), 17-23 (2013).
  8. Levy, A. D., Cantisani, V., Miettinen, M. Abdominal lymphangiomas: Imaging features with pathologic correlation. AJR Am J Roentgenol. 182 (6), 1485-1491 (2004).
  9. Davidson, A. J., Hartman, D. S. Lymphangioma of the retroperitoneum: CT and sonographic characteristics. Radiology. 175, 507-510 (1990).
  10. Dong, J., et al. Diagnosis of cystic lymphangioma of the colon by endoscopic ultrasound: Biopsy is not needed. Endosc Ultrasound. 5, 335-338 (2016).
  11. Hayami, S., et al. Retroperitoneal cystic lymphangioma diagnosed by computerized tomography, magnetic resonance imaging and thin needle aspiration. Int Urol Nephrol. 28, 21-25 (1996).
  12. Coe, A. W., et al. Pancreas cystic lymphangioma diagnosed with EUS-FNA. JOP. 13, 282-285 (2012).
  13. Shankar, K. R., et al. Cystic retroperitoneal lymphangioma: treatment by image-guided percutaneous catheter drainage and sclerotherapy. Eur Radiol. 11, 1021-1024 (2001).

Toegang beperkt. Log in of start een proefperiode om deze inhoud te bekijken.

Herprints en machtigingen

Tags

Lymfatische malformatieretroperitoneale laesiecysteuze laesieabdominale beeldvormingpancreaskopvergrote lymfeknoopniet-invasieve diagnoseductale continuïteitpathologische bevestiging