В этом исследовании было предложено регрессионное моделирование с поправкой на возраст с использованием морфологии средней части лица и основания черепа в качестве потенциального инструмента для предоперационной оценки и индивидуального хирургического планирования детей с синдромным краниосиностозом (СК).
Для просмотра этого контента требуется подписка на JoVE. Войдите или начните свой бесплатный пробный период.
Исследовательская статья
Гипоплазия средней части лица и морфология основания черепа при синдромном краниосиностозе: исследование сравнительного анализа с использованием прогностической регрессионной модели
В этой статье
Краткое содержание
Аннотация
Гипоплазия средней части лица является распространенной аномалией у детей с черепно-лицевыми заболеваниями, такими как волчья пасть и синдромный синостоз. Основной функциональной проблемой, связанной с этим заболеванием, является сужение носоглотки, что приводит к респираторным расстройствам. Пилотное исследование с использованием 30 наборов данных компьютерной томографии (КТ) в трех различных группах (нормальный, оперированный синдромный краниосиностоз и неоперированный синдромный краниосиностоз) было проведено для оценки опубликованной формулы средней части лица, а именно «регрессионной модели Харири-Роса-Нора» для прогностического измерения основания черепа при синдромном краниосиностозе. Полученные результаты показали, что в то время как прогнозы основания черепа (NBa) были относительно последовательными, ширина средней части лица (ZMR-ZML) показала значительные расхождения с предсказанными значениями, особенно у оперированных пациентов с синдромным краниосиностозом. Было обнаружено, что возраст оказывает существенное влияние на точность измерений и надежность прогнозирования. В заключение, текущее исследование предполагает, что моделирование с поправкой на возраст может повысить точность прогнозирования в черепно-лицевой оценке. Он предлагает потенциальный инструмент для предоперационной оценки и индивидуального хирургического планирования при синдромном краниосиностозе.
Введение
Синдромный краниосиностоз (СК) представляет собой сложное врожденное заболевание, вызванное преждевременным сращением черепных швов, приводящее к ограничению роста черепа, деформациям основания черепа и гипоплазии средней части лица, что часто приводит к функциональным и эстетическим осложнениям 1,2. Эти аномалии могут нарушать проходимость дыхательных путей, целостность зрения и результаты развития нервной системы, что подчеркивает важность раннего распознавания и точного вмешательства 1,3. Хирургическое лечение при СК особенно чувствительно ко времени, так как отсроченная коррекция увеличивает риск повышения внутричерепного давления, обструктивного апноэ сна (СОАС) и офтальмологических осложнений, таких как проптоз и воздействие роговицы 1,3,4. Таким образом, определение оптимального времени продвижения черепа и средней части лица остается одним из наиболее важных и сложных аспектов клинического ведения1.
Традиционные методы оценки синдромного краниосиностоз часто основываются на описательном анализе роста и функциональных порогах для руководства хирургическим вмешательством 5,6. Несмотря на то, что эти подходы обеспечивают общие ориентиры, им не хватает прогностической точности для конкретного пациента и они находятся под влиянием клинической субъективности7,8. В последние годы возрос интерес к разработке количественных моделей, которые могут предвидеть траектории черепно-лицевого роста и информировать об индивидуальном хирургическом планировании. Среди них регрессионная модель Харири-Роса-Нора предлагает воспроизводимую и количественную основу за счет установления прогностических связей между ориентирами основания черепа и размерами средней части лица, предоставляя клиницистам объективный инструмент для прогнозирования роста иоптимизации времени хирургического вмешательства.
Прогностическая сила этой модели особенно актуальна для наиболее распространенных синдромных подтипов, таких как синдромы Аперта и Крузона, которые демонстрируют различные модели ростаи хирургические требования. Используя стандартную черепно-лицевую компьютерную томографию и воспроизводимые анатомические ориентиры, а именно Sella, Nasion, Basion, ZMR и ZML, модель может количественно оценить рост средней части лица с эффективностью и интерпретируемостью, даже в клинических условиях, где расширенный геометрический морфометрический или конечно-элементный анализ недоступен9. Это особенно ценно в раннем и среднем детстве (примерно 4-12 лет), когда рост лица активен, а решения о времени хирургического вмешательства имеют долгосрочные последствия дляразвития. Тем не менее, применимость модели ограничена ее опорой на компьютерную томографию, ее валидацией в рамках одной когорты и потенциальной вариативностью у очень молодых пациентов или пациентов позднего подросткового возраста, что подчеркивает необходимость ее интеграции наряду смеждисциплинарной оценкой.
Опираясь на эту основу, регрессионная модель Харири-Рос-Нор обеспечивает воспроизводимый, специфичный для пациента подход к прогнозированию роста средней части лица и основания черепа, устраняя ограничения современных описательных рамок. Количественная оценка анатомических взаимосвязей позволяет на ранних этапах выявлять пациентов с риском функционального ухудшения и поддерживает упреждающее хирургическое планирование на основе данных. Эти возможности имеют особое значение для предотвращения необратимых осложнений, связанных с отсроченным вмешательством, таких как обструкция дыхательных путей, внутричерепная гипертензия и офтальмологическая заболеваемость. Таким образом, данное исследование направлено на оценку точности и клинической применимости регрессионной модели Харири-Рос-Нор при оценке моделей роста средней лицевой поверхности и основания черепа среди синдромных и несиндромальных педиатрических популяций.
Доступ ограничен. Войдите в систему или начните пробный период, чтобы просмотреть этот контент.
Протокол
Данное исследование было одобрено Комитетом по медицинской этике стоматологического факультета Университета Малайя в Куала-Лумпуре (DF OS1921/0082(P)). Поскольку исследование включало в себя ретроспективные и анонимные данные компьютерной томографии (КТ) без использования каких-либо биологических тканей или жидкостей, согласие пациента не требовалось. Методология данного исследования следовала процедурам, изложенным Hariri et al.9 , с некоторыми изменениями. Используемое оборудование и программное обеспечение перечислены в Таблице материалов.
1. Выбор объекта и получение данных компьютерной томографии
Ретроспективные КТ черепов пациентов детского возраста с диагнозом синдромный краниосиностоз (СК) были получены из архива цифровой визуализации Клиники черепно-лицевой хирургии Университетского медицинского центра Малая (УГМК) за период с ноября 2015 года по декабрь 2022 года. Кроме того, были включены проспективные компьютерные томографы, полученные в период с мая 2023 года по январь 2024 года.
Потенциальные субъекты были идентифицированы по записям черепно-лицевой клиники и вручную обследованы исследователем в соответствии с заранее определенными критериями отбора. Критерии включения включали: (1) подтвержденный черепно-лицевыми хирургами диагноз синдромного краниосиностоз, (2) наличие полной медицинской карты и (3) возраст <12 лет. Контрольные субъекты также были младше 12 лет и должны были пройти полное КТ черепа и лица без каких-либо черепно-лицевых аномалий в анамнезе. Критерии исключения, применяемые ко всем когортам, включали возраст ≥12 лет, несиндромальный или изолированный краниосиностоз, неполную клиническую или визуализирующую документацию, историю черепно-лицевой хирургии или гипоплазию средней части лица, связанную с другими синдромами. После скрининга окончательный список подходящих субъектов был представлен в Исследовательское подразделение биомедицинской визуализации для получения наборов данных черепа без контраста. Данные визуализации были предоставлены на компакт-дисках (CD) в формате Digital Imaging and Communications in Medicine (DICOM) с протоколами сбора, стандартизированными в соответствии с рекомендациями департамента (толщина осевого среза ≤1,00 мм, полный охват черепно-лицевой области и постоянное разрешение воксел). Подразделение биомедицинской визуализации проверило полноту набора данных, отсутствие значимых артефактов и соответствие стандартам DICOM перед выпуском. Все проверенные наборы данных были надежно заархивированы и впоследствии подготовлены к импорту в программное обеспечение для обработки 3D-изображений медицинских изображений для трехмерной реконструкции и анализа. Всего было отобрано тридцать субъектов, которые были разделены поровну на три когорты: неоперированная группа СК (SCNO), оперированная группа SC (SCO) и нормальная контрольная группа (n = 10 в группе).
2. 3D реконструкции и идентификации достопримечательностей
Все импортированные наборы данных отображались в осевой, сагиттальной и корональной плоскостях вместе с трехмерным предварительным просмотром. Метаданные в файлах DICOM позволяли автоматически извлекать параметры сбора данных (толщину среза, разрешение вокселя и количество срезов). Для создания трехмерной объемной модели сначала была создана костная маска, а затем реконструирована путем выбора «Сегментация» → «Расчет 3D» в Mimics. Сегментация была дополнительно усовершенствована с помощью функции порогового значения, доступной через сегментацию → пороговые значения на главной панели инструментов. Вариабельность в определении костей или наличие чрезмерного шума могут наблюдаться, когда во время сегментации применялись неподходящие диапазоны единиц Хаунсфилда (HU). Эту проблему можно решить, применив стандартную предустановку пороговых значений «Кость (КТ)», доступную в программном обеспечении для 3D-медицинской визуализации, и усовершенствовав маски сегментации с помощью функции «Редактировать маску » для исключения артефактов и улучшения структурной непрерывности. Этот процесс гарантировал, что в маске выделяются только костные структуры, тем самым исключая соседние мягкие ткани и уменьшая шум изображения или артефакты.
Анатомические ориентиры были идентифицированы и отмечены с помощью инструмента создания точек, расположенного в разделе «Измерения» → «Создать точку». Для каждой достопримечательности исследователь поворачивал и увеличивал 3D-реконструкцию для оптимизации видимости, а затем размещал точку непосредственно на анатомическом участке одним щелчком мыши. Были зарегистрированы следующие ориентиры: Sella (S) в середине турецкого седла, Nasion (N) на стыке лобно-асального шва, Basion (Ba), определяемый как передняя средняя точка затылочной кости в сфено-затылочном синхондрозе, а также правый и левый скуловые и максиллярные швы (ZMR, ZML) на подглазничном краю. Незначительная вариативность в позиционировании ориентиров может иметь место, когда точки определяются с одной точки зрения. Для повышения точности каждый ориентир был подтвержден под разными углами обзора путем вращения трехмерной реконструкции и перекрестных ссылок с осевыми, сагиттальными и корональными плоскостями перед окончательным размещением. Каждый ориентир автоматически сохранялся в дереве проекта в списке «Измерения». Полный набор координат и надписей ориентиров был экспортирован с помощью функции «Экспорт измерений », что позволило получить наборы данных в формате .csv или .xls. Эти ориентиры впоследствии были использованы в качестве опорных точек для линейных измерений основания черепа и среднелицевого скелета.
3. Линейное измерение краниальных и среднелицевых переменных
Линейные черепно-лицевые измерения проводились в программном обеспечении для обработки медицинских 3D-изображений с использованием функции измерения расстояния. После трехмерной реконструкции и размещения ориентиров доступ к инструменту измерений был получен через меню «Анализ» → «Измерения» → «Расстояние между точками ». В этой функции на 3D-реконструкции вручную выбирались два анатомических ориентира, и программное обеспечение автоматически рассчитывало евклидово расстояние между выбранными координатами, и результаты отображались в окне «Результаты измерений».
Были получены следующие линейные измерения: SN (длина основания переднего черепа), определяемая как расстояние между седлом (S) и насионом (N); SBa (длина заднего основания черепа), определяемая как расстояние между седлом (S) и базионом (Ba); NBa (общая длина основания черепа), определяемая как расстояние между назионом (N) и базионом (Ba); и ZMR - ZML (ширина верхней челюсти), определяемая как межскуловое расстояние между правым и левым скуловыми челюстными швами. Каждое измерение выполнялось непосредственно на 3D-модели с применением инструментов масштабирования и вращения по мере необходимости для обеспечения точного размещения точек.
По завершении список измерений автоматически обновлялся в дереве проектов программного обеспечения. Полный набор данных был экспортирован с помощью функции «Экспорт измерений » и сохранен в .xls формате, включая все надписи ориентиров с соответствующими линейными значениями. Эти экспортированные значения впоследствии использовались для статистического анализа.
4. Применение регрессионной модели
Экспортированные измерения были импортированы в программу для работы с электронными таблицами для дальнейшего анализа. Используя формулу регрессии Харири-Рос-Нор, были рассчитаны прогнозируемые значения как для общей длины основания черепа, так и для ширины верхней челюсти. Были применены следующие уравнения:
Прогнозируемые значения, полученные из этих формул, затем сравнивались с соответствующими измеренными значениями для каждого субъекта для оценки согласованности и отклонения в морфологии черепа путем вычисления стандартного отклонения набора данных. После этого набор данных готов к статистическому анализу.
5. Статистический анализ
Все измеренные и прогнозируемые значения были собраны в единый набор данных и проанализированы с помощью программного обеспечения для статистического анализа. Описательная статистика была сначала рассчитана для суммирования параметров основания черепа и средней части лица во всех группах. Межгрупповые различия оценивались с помощью непараметрического U-критерия Манна–Уитни. Кроме того, был проведен корреляционный анализ Пирсона для оценки взаимосвязи между возрастом и черепными измерениями в каждой группе. Визуальные представления данных, в том числе ящичковые диаграммы для сравнения групп и линейные графики для корреляционных трендов, были созданы для поддержки и уточнения статистических интерпретаций.
Доступ ограничен. Войдите в систему или начните пробный период, чтобы просмотреть этот контент.
Результаты
Согласно таблице 1, измеренные значения NBa были последовательно выше, чем их прогнозируемые аналоги во всех группах, при этом наибольшее отклонение наблюдалось в когорте оперированных синдромных краниосиностозов (SCO). Напротив, значения ZMR-ZML (ширина верхней челюсти) были значительно ниже, чем прогнозировалось, во всех категориях, что свидетельствует о значительной вариабельности.
После корреляционного анализа Пирсона (Таблица 2
Доступ ограничен. Войдите в систему или начните пробный период, чтобы просмотреть этот контент.
Обсуждение
Это пилотное исследование демонстрирует структурированный и воспроизводимый протокол визуализации, который объединяет анализ на основе ориентиров с прогнозным моделированием для количественной оценки черепно-лицевой области. В протоколе особое внимание уделяется таким важным методологическим шагам, как стандартизированная сегментация, точное размещение ориентиров и последовательные процедуры измерения для обеспечения точности и воспроизводимости. Сегментация изображений и трехмерная реко...
Доступ ограничен. Войдите в систему или начните пробный период, чтобы просмотреть этот контент.
Раскрытие информации
У авторов нет конкурирующих интересов, о которых они могли бы заявить.
Благодарности
Эта работа была поддержана группой оро-челюстно-лицевых исследований и хирургии Университета Малая (OCReS) стоматологического факультета Университета Малайя.
Доступ ограничен. Войдите в систему или начните пробный период, чтобы просмотреть этот контент.
Материалы
| Имя | Компания | Каталожный номер | Комментарии |
|---|---|---|---|
| Compact Dics (CD) | |||
| Materialise имитирует медицинское программное обеспечение | Materialise NV | Версия 21 | 3D-программное обеспечение для обработки медицинских изображений |
| Microsoft Excel | Microsoft Inc. | Программное обеспечение для работы с электронными таблицами | |
| Персональный компьютер с CD-ридером | |||
| Статистический пакет для социальных наук (SPSS) | IBM | G06TFML | Программное обеспечение для статистического анализа |
Ссылки
- Derderian, C., Seaward, J. Syndromic craniosynostosis. Semin Plast Surg. 26 (2), 64-75 (2012).
- Rostamzad, P., et al. Prevalence of ocular anomalies in craniosynostosis: A systematic review and meta-analysis. J Clin Med. 11 (4), 1060(2022).
- Chen, K., Kondra, K., Nagengast, E., Hammoudeh, J. A., Urata, M. M. Syndromic synostosis: Frontofacial surgery. Oral Maxillofac Surg Clin North Am. 34 (3), 459-466 (2022).
- Bruce, W. J., et al. Age at time of craniosynostosis repair predicts increased complication rate. Cleft Palate Craniofac J. 55 (5), 649-654 (2018).
- Katouni, K., et al. Syndromic craniosynostosis: A comprehensive review. Cerus. 15 (12), e50448(2023).
- Lun, K., et al. Assessment of pediatric head shape and management of craniosynostosis. Aus J General Prac. 51, 51-58 (2022).
- Mathijssen, I. M. Guideline for care of patients with the diagnoses of craniosynostosis: Working group on craniosynostosis. J Craniofac Surg. 26 (6), 1735-1807 (2015).
- O'hara, J., et al. Syndromic craniosynostosis: Complexities of clinical care. Mol Syndromol. 10 (1-2), 83-97 (2019).
- Hariri, F., Malek, R. A., Abdullah, N. A., Hassan, S. F. Midface hypoplasia in syndromic craniosynostosis: Predicting craniofacial growth via a novel regression model from anatomical morphometric analysis. Int J Oral Maxillofac Surg. 53 (4), 293-300 (2024).
- Blum, J. D., et al. Machine learning in metopic craniosynostosis: Does phenotypic severity predict long-term esthetic outcome. J Craniofac Surg. 34 (1), 58-64 (2023).
- Wahlquist, Y., Soltesz, K. Automated covariate modeling using efficient simulation of pharmacokinetics. IFAC J Sys Con. 27, 100252(2024).
- Kasai, K., Moro, T., Kanazawa, E., Iwasawa, T. Relationship between cranial base and maxillofacial morphology. Eur J Orthod. 17 (5), 403-410 (1995).
- Zheng, L., et al. Enhancing predictive tools for skeletal growth and craniofacial morphology in syndromic craniosynostosis: A focus on cranial base variables. Diagnostics (Basel). 15 (13), 1640(2025).
- Patel, K. B., Skolnick, G. B., Mulliken, J. B. Anthropometric outcomes following fronto-orbital advancement for metopic synostosis. Plast Reconstr Surg. 137 (5), 1539-1547 (2016).
- Richtsmeier, J. T., Deleon, V. B. Morphological integration of the skull in craniofacial anomalies. Orthod Craniofac Res. 12 (3), 149-158 (2009).
- Tonello, C., Cevidanes, L. H. S., Ruellas, A. C. O., Alonso, N. Midface morphology and growth in syndromic craniosynostosis patients following frontofacial monobloc distraction. J Craniofac Surg. 32 (1), 87-91 (2021).
- Skolnick, G. B., et al. Long-term characterization of cranial defects after surgical correction for single-suture craniosynostosis. Ann Plast Surg. 82 (6), 679-685 (2019).
- Chufei, H., et al. Comparison of different 3d reconstruction software tools in preoperative modeling for cranio-maxillofacial surgery. Plastic Aesthetic Res. 12, 10(2025).
Доступ ограничен. Войдите в систему или начните пробный период, чтобы просмотреть этот контент.
Перепечатки и разрешения
