本方案描述了在载脂蛋白E(ApoE)缺陷小鼠中,通过连续植入渗透泵释放血管紧张素II诱导腹主动脉瘤,并植入带有颈静脉导管的血管通路端口以进行重复药物治疗的方法。尽管存在背部植入物,仍可有效通过三维超声监测动脉瘤的发展。
本方案描述了在载脂蛋白E(ApoE)缺陷小鼠中,通过连续植入渗透泵释放血管紧张素II诱导腹主动脉瘤,并植入带有颈静脉导管的血管通路端口以进行重复药物治疗的方法。尽管存在背部植入物,仍可有效通过三维超声监测动脉瘤的发展。
由于在腹主动脉瘤(AAA)的临床管理中缺乏有效的药物治疗手段,动物模型(尤其是小鼠模型)被用于深入理解疾病的发病机制,并识别潜在的治疗靶点。在这些模型中测试新型候选药物以阻断AAA生长,通常需要在实验过程中进行重复给药。本文描述了一套整合的实验方案,包括AAA诱导、静脉导管植入以实现长期治疗,以及通过三维超声对AAA进行系列监测。在载脂蛋白E(ApoE)缺陷小鼠中,通过皮下植入的渗透压微型泵持续28天释放血管紧张素II来诱导动脉瘤形成。随后,进行颈外静脉插管手术,以便通过皮下血管通路按钮实现每日静脉给药或重复采血。尽管小鼠背部存在两个背侧植入物,通过连续的半自动化三维超声分析仍可便捷地监测AAA的发展,该方法可提供关于主动脉直径与体积扩张以及动脉瘤形态的全面信息,文中已通过实验示例加以说明。
腹主动脉瘤(AAA)是一种由于主动脉壁发生炎症和组织破坏过程导致的血管病理性扩张,最终可能导致动脉瘤破裂并引发患者死亡。尽管在腹主动脉瘤外科修复方面已取得显著进展,但迄今为止仍缺乏可有效阻止动脉瘤持续扩张、并可能降低破裂风险的保守性药物治疗手段。为阐明该疾病的触发因素和介导机制,并测试新的治疗策略,研究人员已开发出多种动物模型。其中,小鼠模型被广泛应用,能够涵盖人类组织中的多种病理特征。由于不同模型在病理机制上存在差异,研究特定分子/通路的功能或潜在治疗药物的疗效时,通常需要采用不止一种模型1,2。在常用的腹主动脉瘤诱导模型中,载脂蛋白E缺陷(ApoE KO)小鼠给予血管紧张素II(Ang-II)是最常见的方法之一3,与依赖主动脉壁急性损伤诱导动脉瘤形成的模型相比,该模型具有更类似慢性病程的病理特征4,5。因此,Ang-II模型特别适用于监测疾病进展,并且最近的研究表明,其在代谢和炎症反应方面与人类腹主动脉瘤疾病高度相似6。值得注意的是,Ang-II模型不仅可诱导腹主动脉瘤的形成,还可引起胸主动脉瘤以及伴有壁内血栓形成的主动脉夹层。
以已经形成的腹主动脉瘤(AAA)的进展为靶点的治疗策略,而非以预防疾病发生为目标,可能具有更高的转化价值,因为患者就诊时通常已存在需要治疗的既往病变7,8。为了实现可比较的实验设计,需要在诱导AAA前后监测主动脉尺寸,以确定疾病发展的阈值,并可能据此将小鼠分层分配至不同的治疗组。
给药方式取决于相应物质的吸收和稳定性。腹腔(i.p.)注射因操作简便、无需麻醉且不受注射体积限制而最常被采用9。然而,在选择给药途径时必须考虑药代动力学因素,因为腹腔给予的物质主要通过肝门静脉系统吸收,在进入体循环前可能经历肝脏代谢,从而因首过效应导致血浆浓度存在差异10。静脉(i.v.)注射可使物质获得最高的生物利用度,而通过使用导管和血管通路装置进行每日给药,可避免反复静脉穿刺带来的困难11,12,13。在腹主动脉瘤(AAA)研究背景下,药物在循环系统中的分布有助于使动脉瘤直接暴露于确定浓度的药物环境中。
本文介绍了一种通过皮下植入渗透泵在Ang-II小鼠模型中诱导腹主动脉瘤(AAA)的工作流程,该方法利用插入颈外静脉的导管连接血管通路端口,实现每日静脉给药,同时可在存在两个背部植入物的情况下,通过三维超声成像监测动脉瘤大小14。
动物实验已获得当地伦理委员会和奥地利科学部(BMWFW-66.009/0355-WF/V/3b/2016)的批准,符合欧盟关于用于科学目的动物保护的指令2010/63/EU以及奥地利2012年动物实验法。人道终点设定如下:体重减轻≥15%、拒绝进食和/或饮水、活动减少(运动减少)或运动障碍、持续颤抖、搔抓、呼吸困难或弓背姿势,即使已进行疼痛/症状管理仍无改善。必要时,在深度麻醉下对动物实施安乐死,即注射过量的氯胺酮(约100 mg/kg)和赛拉嗪(约5 mg/kg)混合物,或采用颈椎脱位法。在进行手术操作时,全程采用无菌技术并佩戴无菌/清洁手套。
1. 泵的植入
2. 颈静脉插管
注意:该手术操作需要配备 8x-10x 放大倍数的显微镜。
3. 三维超声
4. 超声分析
代表性结果展示了通过超声在基线、第8天和第27天监测到的肾上腺上动脉瘤的发展和进展过程(图1A)。对图1A中第27天主动脉进行的三色染色(图1B)进一步显示了所形成动脉瘤的形态,包括管壁剥离和壁内血栓。主动脉体积(mm3)在12 mm长度范围内测定14,并从EKV图像中额外测量最大主动脉直径。将从基线到第8天主动脉体积增长达到125%作为界定动脉瘤初始形成的阈值。根据两年(2020–2021年,n = 157)的数据,仅有9%的动物未形成腹主动脉瘤(AAA)。然而,35%的小鼠在第9天导管植入前发生了主动脉破裂(胸段或腹段),因此最终有56%的存活动物形成了可明确诊断的AAA,可用于分组治疗研究(图1C)。值得注意的是,在我们历史上的PBS对照组(n = 21)中,动脉瘤发展程度不一(范围:128%–314%,第8天平均主动脉体积增长为199% ± 55% SD)。重要的是,初始扩张程度与后续疾病进展之间存在反向关系,即55%的快速进展型动脉瘤(第8天体积增长 >200%)在之后至第27天未再进一步发展,而其余动脉瘤中(第8天体积增长 >125% 且 <200%)有80%持续扩张直至实验结束(图1D)。
如近期报道14,17,上述方法已成功建立、验证并实施,例如用于记录组蛋白瓜氨酸化抑制剂(GSK484,用于抑制中性粒细胞胞外诱捕网形成)在阻断已形成腹主动脉瘤(AAA)进展中的治疗效果。载脂蛋白E缺陷型小鼠通过皮下植入的渗透压泵持续28天接受血管紧张素II(Ang-II)输注,剂量为1000 ng/kg/min。根据第8天测得的主动脉体积,将动物按1:1比例分层,分别接受GSK484(0.2 µg/g/天)或磷酸盐缓冲液(PBS)处理,并于第9天接受颈静脉导管植入手术。药物注射以每克小鼠体重10 µL的剂量每日进行,直至研究结束17。图2展示了代表性超声结果(n = 2/组),显示绝对和相对体积或直径扩张的时间变化过程,结果表明GSK484治疗可抑制AAA的进展,而对照组小鼠的动脉瘤则持续扩大。

图1通过三维超声检测Ang-II小鼠模型中腹主动脉瘤的形成与进展 (A通过三维超声在肾上腺上方主动脉植入血管紧张素II泵前(基线,BL)、第8天(d8)和第27天(d27)进行监测。基于三维重建图像,在肾上腺上方主动脉12 mm节段(共157帧)测量其体积。最大主动脉直径由EKV图像确定。B小鼠安乐死后取材,对第27天的主动脉横切面进行三色染色。主动脉夹层的存在由L1/L2(第一管腔和第二管腔)指示,血管壁内血栓以*标注。 A 和 B. (C) 腹主动脉瘤的发病率(>125% 主动脉容积增长(相对于基线)持续至第8天,并在前9天内出现主动脉破裂(胸段或腹段),数据来自为期2年的数据集(n = 157)。D从第8天到第27天初始快速形成进展频率>从基线到第8天主动脉体积增长200%)与中度增长(>125% 和 请点击此处以查看此图的放大版本。

图2:通过血管通路按钮静脉注射GSK484或PBS抑制组蛋白瓜氨酸化以阻断Ang-II模型中腹主动脉瘤进展的代表性结果。 (A)在肾上主动脉12 mm节段内测得的主动脉体积(mm3)。(B)从基线(BL = 100%)计算的主动脉体积增长。(C)根据EKV图像确定的最大主动脉直径。(D)从基线计算的主动脉直径增长。GSK484数据来自先前发表的研究17。请点击此处查看该图的放大版本。
由于血管紧张素II(Ang-II)模型技术要求低且具有类似人类疾病的特定特征,因此它是目前最常用的腹主动脉瘤(AAA)小鼠模型之一3,6。每只动物的手术时间约为10分钟,只要皮下囊袋足够宽大并位于动物背部较低位置,远离切口部位,皮下泵植入术通常可被小鼠良好耐受,从而避免影响伤口愈合。当皮肤在泵周围过紧时,可能引起组织刺激,导致炎症和结痂,并可能通过渗透压干扰泵的药物释放机制。在动物处死时测量泵内残留的Ang-II体积,有助于判断Ang-II是否在28天内成功释放。
最近有研究提出,Ang-II 模型非常适合用于研究主动脉瘤和主动脉夹层的进展,因其在病理特征上与人类疾病具有相似性6。尤为重要的是,测试能够抑制主动脉扩张并影响血管重塑的候选药物,符合当前临床需求。在我们的实验设计中,治疗开始前即已确定主动脉瘤形成的判定阈值:以第8天主动脉体积较基线增长125%作为标准,该标准考虑了小鼠间主动脉绝对尺寸的自然变异。该阈值和时间点来源于初步的时间进程实验,该实验通过组织学证实了主动脉壁的破坏(数据未显示),并在导管植入前导致35%的小鼠发生破裂,56%的小鼠出现腹主动脉瘤(AAA)。尽管研究纳入时设定了疾病已确立的最低阈值,但后续观察发现,初始阶段主动脉过度扩张也可能限制实验的可操作性。在第8天体积迅速增长至>200%的动脉瘤中,55%的病例其体积不再进一步增大(图1D)。在实验设计和样本量计算时必须考虑这一因素,因为它可能掩盖治疗的真实效果。该模型的另一个特点是常发生主动脉破裂(胸段或腹段),发生率在20%–40%之间,且多数发生在Ang-II泵植入后的前10天内3,18,19。因此,将治疗起始时间定为第9天,可确保获得较高比例的已确立动脉瘤模型,同时颈静脉导管植入手术主要在预期能够存活至实验结束的小鼠上进行(在我们历史对照组中,仅有3/24只小鼠在第9天后发生破裂),从而节省时间、人力和成本。
除主动脉破裂这一严重情况外,小鼠对导管与血管通路按钮及渗透泵的同步植入耐受性良好,术后恢复期间对活动能力或行为无明显影响。对于经过培训的研究人员,颈静脉插管手术应耗时约30分钟。暴露于异氟烷麻醉的时间应尽可能缩短,并须密切监测动物呼吸频率,以防止呼吸抑制,若未及时处理可能导致致命后果20。在颈静脉穿刺插入导管后可能发生失血——若失血量较大,可能导致动物死亡——其原因可能是颈静脉近端未妥善结扎,或向隔离段血管供血的侧支未闭合。此时,应使用棉签对穿刺部位施加压力,直至出血减缓或停止,随后应尽快完成导管插入和结扎操作;可临时使用一小块胶原伤口敷料以辅助止血。
导管通畅性是最重要的因素之一,因为导管与静脉或血管通路按钮脱开会导致药物输送异常,药物会渗漏至皮下组织。根据制造商建议,导管与金属连接器之间至少应有3 mm的重叠长度,在本模型中(2020–2021年,n = 73),三年内仅记录到一例导管在按钮端脱开的情况(表现为注射液体从按钮处切口渗出),该情况通过手术切开伤口并重新建立连接得以修复。此外,在我们历史上的PBS对照组中,导管通畅性失败率约为10%(2/21),原因包括导管堵塞(无法注射)、导管从静脉脱开(注射时颈部明显肿胀)或伤口愈合并发症。这些问题可能与动物自伤行为有关,例如小鼠抓挠或啃咬。值得注意的是,干扰伤口愈合的药物治疗可能会增加失败率。提高通畅率的故障排除措施包括:增加插入静脉内的导管长度,确保结扎线在导管和静脉周围牢固打结,并按照制造商建议在注射过程中采用正压技术(如步骤2.12.10所述)。此外,应在动物处死时通过解剖并在显微镜下肉眼检查来确认导管通畅性。需特别注意,每日注射的药液量必须谨慎考虑。由于血浆容量调节血压,注射体积可能影响腹主动脉瘤(AAA)的扩张,因此对照动物需接受假手术处理并给予载体体积。根据我们的经验(及未发表的观察结果),每日最多250 µL的PBS剂量似乎耐受良好。最后,与泵植入类似,植入式血管通路按钮周围可能出现皮肤刺激。若观察到伴有组织失活或坏死的炎症反应,应通过清除无活力组织(坏死组织通常会自然与伤口分离)进行清创处理,并在必要时缝合皮肤;若炎症和坏死范围广泛,则需依据相关指南评估动物福利状况并考虑人道终点。
在背部单侧或双侧植入渗透压泵和/或VAS均不会干扰超声信号,也不会影响将小鼠稳定固定在超声检测平台上的适当位置。通过自动采集12 mm范围内共157帧图像以重建主动脉三维图像并进行容积测量,是一种简单且快速的操作14,仅需确保在目标区域主动脉无干扰即可。在此过程中一个需要注意的问题是,在试图消除图像干扰时对探头施加过大的压力,这可能在采集腹主动脉颅端图像时因压迫肋骨而影响呼吸频率,从而中断自动测量。传统上,主动脉直径是在B模式图像中由操作者手动寻找最大直径区域进行测量的。相较于B模式图像,EKV图像是一种技术进步,其能够解析微小的主动脉运动,生成高质量、慢放的搏动主动脉图像。此外,还可从采集的三维图像帧中确定主动脉最大直径,这157帧图像在心动周期收缩期(由于设定了ECG触发)对主动脉进行了全面的成像覆盖。
综上所述,本研究所提供的整合方案为在血管紧张素II(Ang-II)诱导的小鼠腹主动脉瘤(AAA)模型中进行静脉给药以及通过三维超声监测主动脉尺寸,提供了一种可靠且可重复的操作流程。监测和手术的时间点可根据具体实验需求进行调整,颈静脉插管操作也可独立实施,适用于任何需要通过静脉注射递送特定物质的实验设计。若使用导管封闭液以防止凝血,血管通路系统(VAS)还可用于重复采血。所述三维超声检查方法可调整用于测量肾下腹主动脉,该部位在弹性蛋白酶或氯化钙(CaCl2)诱导的急性损伤小鼠AAA模型中可形成动脉瘤。尽管三维超声成像具有能够全面显示受累主动脉区域及动脉瘤形态的优势,但其图像采集过程耗时较长,因此可能带来更高的成本。本方案另一需指出的局限性在于,动物需短暂麻醉以进行静脉注射,而腹腔注射通常可在清醒小鼠中完成。
我们感谢波德瑟教授和埃爾邁爾教授的团队(维也纳医科大学生物医学研究中心及实验动物繁育与饲养核心设施)在动物实验方面提供的帮助。AAA三色染色由莫妮卡·韦斯和彼得·佩策尔鲍尔教授(维也纳医科大学皮肤病学系)协助完成。本研究工作得到奥地利科学基金(SFB项目F 5409-B21)的资助。马克·贝利本人获得英国心脏基金会(FS/18/12/33270)的支持。
| 姓名 | 公司 | 目录编号 | 评论 |
|---|---|---|---|
| 4-0 Polysorb 缝线 | Covidien | GL-46-MG | 编织可吸收缝线 CV-23 Taper |
| 6-0 丝线缝线 | Ethicon | 639H | PERMA-HAND 丝线 |
| ALZET 2004 渗透压泵 | DURECT Corp | 298 | 渗透压微型泵 |
| 血管紧张素-II | Bachem | 4006473.0100 | 醋酸血管紧张素 II |
| Aquasonic Clear 超声传导凝胶 | Parker Labs | PUSG-0308 | 超声耦合凝胶 |
| Betadona 伤口喷雾 | Mundipharma | 伤口消毒喷雾(聚维酮碘喷雾) | |
| Betaisodona 溶液 | Mundipharma | 15973 | 伤口消毒溶液(聚维酮碘溶液) |
| 小鼠股静脉/动脉导管 | Instech Laboratories Inc | C10PU-MFV1301 | 1 至 3Fr,10.5 cm,1.2 cm 处带卡环,适配 22 G |
| 脱毛膏 | |||
| 操作工具 | Instech Laboratories Inc | VABMG | 用于磁性小鼠血管通路按钮的操作工具 |
| HYLO NIGHT 眼用软膏 | URSAPHARM | 538922 | 眼部润滑软膏 |
| 各种规格的针头和注射器 | 1 mL 和 5 mL 注射器,27 G 和 30 G 针头 | ||
| Olympus SZ51 体视显微镜 | Olympus Corporation | 解剖与检查用显微镜 | |
| PinPort 注射器 | Instech Laboratories Inc | PNP3M-50 | 血管通路按钮专用注射器 |
| 保护性铝帽 | Instech Laboratories Inc | VABM1C | 用于磁性单通道小鼠 VAB 的保护性铝帽 |
| Signa 电极超声凝胶 | Parker Labs | PE-1560 | 电极凝胶 |
| 小型电动剃毛器 | |||
| 外科及显微外科器械 | |||
| Suprasorb C | Lohmann & Rauscher | 20482 | 胶原蛋白伤口敷料 |
| 血管通路按钮(VAB) | Instech Laboratories Inc | VABM1B/22 | 小鼠用磁性单通道 22 G 血管通路按钮,含注射器 |
| Vevo 3100 成像系统 | FUJIFILM VisualSonics Inc | 51073-51 | 超声成像系统 |
| Vevo Lab 5.6.1 软件 | FUJIFILM VisualSonics Inc | 超声分析软件 | |
| Vevo MX550D 探头 | FUJIFILM VisualSonics Inc | Vevo 3100 系统用线性阵列探头 | |
| Vevo 小鼠操作台 | FUJIFILM VisualSonics Inc | 11436 | 用于小鼠加热、核心温度监测及 ECG 垫片的生理监测平台 |