Fallbericht

Ein Fallbericht über anaplastisches Lymphom-Kinase-negatives entzündliches myofibroblastisches Tumor im vorderen Mediastinum eines älteren Mannes

43 Ansichten

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DOI:

10.3791/69850

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26. Juni 2026

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1Department of Medical Imaging, Shengli Oilfield Central Hospital, 2Department of Pathology, Shengli Oilfield Central Hospital, 3Department of Pulmonary Medicine, Shengli Oilfield Central Hospital, 4Department of Clinical Laboratory, Shengli Oilfield Central Hospital, 5Department of Ultrasound Examination, Shengli Oilfield Central Hospital

* These authors contributed equally

In diesem Artikel

Zusammenfassung

Ein älterer männlicher Patient mit anaplastischem Lymphomkinase-negativem entzündlichem myofibroblastischen Tumor im vorderen Mediastinum erreichte nach vollständiger chirurgischer Resektion eine günstige Krankheitskontrolle und blieb während zweijähriger Nachsorgeuntersuchung rezidivfrei.

Zusammenfassung

Der entzündliche myofibroblastische Tumor (IMT) ist ein seltener mesenchymaler Neoplas mit intermediärem biologischem Potenzial, gekennzeichnet durch proliferierende myofibroblastische Spindelzellen mit einem prominenten entzündlichen Infiltrat. Obwohl IMT häufiger bei Kindern und jungen Erwachsenen auftritt, ist die primäre Beteiligung des vorderen Mediastinums äußerst selten, insbesondere bei älteren männlichen Patienten, und kann häufigeren vorderen mediastinalen Tumoren wie Thymom oder thymischem Karzinom ähneln. Die Autoren berichten über einen 68-jährigen männlichen Patienten mit einer zufällig nachgewiesenen vorderen mediastinalen Masse. Kontrastverstärkte Thorax-Computertomographie und Magnetresonanztomographie zeigten eine 6,6 × 3,6 cm lange anteriore mediastinale Weichteilläsion mit heterogener Verbesserung, peripherer verzögerter Verbesserung, zentraler Hypoenhancement, eingeschränkter Diffusion und einer undeutlichen Grenzfläche zu benachbarten perikardialen Strukturen. Der Patient wurde einer vollständigen chirurgischen Resektion mittels medianer Sternotomie unterzogen. Histopathologische Untersuchungen zeigten eine Spindelzellproliferation mit einem prominenten lymphoplasmazytischen Infiltrat, was die Diagnose der IMT unterstützt. Die Immunhistochemie zeigte anaplastische Lymphom-Kinase-(ALK)-Negativität. Weitere Zusatzstudien zeigten negative Färbungen für CD21, CD23 und CXCL13 sowie eine negative Epstein–Barr-Virus-(EBV)-codierte kleine RNA-in-situ-Hybridisierung, was gegen follikuläre dendritische Zellsarkome und EBV-assoziierte Läsionen spricht. Die Fluoreszenz-in-situ-Hybridisierung zeigte keine Umlagerungen mit ALK, ROS1, RET oder PDGFRB. Der Patient erholte sich gut ohne adjuvante Therapie, postoperative CA125- und neuronspezifische Enolasewerte kehrten in den normalen Bereich zurück, und während der zweijährigen Nachbeobachtung wurden weder Rückfälle noch Metastasen festgestellt. Dieser seltene Fall verdeutlicht, dass ALK-negative anteriore mediastinale IMT bei der Differenzialdiagnose von vorderen mediastinalen Massen über Altersgruppen hinweg berücksichtigt werden sollte. Eine vollständige Resektion kann in ausgewählten resectablen Fällen eine dauerhafte Krankheitskontrolle bieten, aber der Einzelfallcharakter dieses Berichts und das bekannte Rückfallpotenzial der IMT unterstützen eine vorsichtige Interpretation und langfristige Überwachung.

Einleitung

Der entzündliche myofibroblastische Tumor (IMT) ist ein seltener mesenchymaler Neoplasma, der aus spindelförmigen fibroblastischen oder myofibroblastischen Zellen besteht, begleitet von einem variablen chronischen entzündlichen Infiltrat, meist Plasmazellen und Lymphozyten, mit gelegentlichen Eosinophilen und Mastzellen 1,2. Laut der neuesten Klassifikation der Weltgesundheitsorganisation (WHO) gilt IMT als Tumor mit intermediärem biologischem Potenzial und nicht als rein reaktive Entzündungsläsion3. In der WHO-Klassifikation von Weichteiltumoren 2002 wurde der Begriff "entzündlicher myofibroblastischer Tumor" offiziell übernommen, und der Tumor wurde unter fibroblastischen und myofibroblastischen Tumoren mit seltenem metastatischem Potenzial4 eingeteilt.

Der entzündliche myofibroblastische Tumor weist eine breite anatomische Verteilung auf und wurde im Thoracopulmonenbereich, Bauchhöhle, im Magen-Darm-Trakt, im Harnsystem und an anderen Stellenberichtet 5. Obwohl IMT häufiger bei Kindern und jungen Erwachsenen berichtet wird, variiert die Altersverteilung je nach anatomischer Lage, und erwachsene oder ältere Patienten sollten nicht allein aufgrund desAlter von 6 Jahren von der Behandlung ausgeschlossen werden. Pulmonale IMT macht einen kleinen Anteil der Lungentumoren aus, tritt aber relativ häufiger bei gutartigen Lungentumoren bei Kindern 7,8 auf. Im Magen-Darm-Trakt betrifft IMT meist den Dünndarm und denDickdarm 9. Im Harntrakt ist die Blase das am häufigsten betroffene Organ, mit Fällen, die sowohl bei pädiatrischen als auch bei erwachsenen Patienten beschrieben werden:10, 11, 12. Kopf- und Hals-IMT macht etwa 15–25 % aller IMT-Fälle aus und kann in einem breiten Altersbereich ohne eine konsequente Geschlechtsvorliebeauftreten. 13,14. Im Gegensatz dazu ist die primäre IMT des vorderen Mediastinum außergewöhnlich selten. An diesem Ort kann die IMT klinisch und radiologisch häufigere vordere mediastinale Tumore nachahmen, darunter Thymom, thymisches Karzinom, Lymphom, Keimzelltumor und neuroendokrine Neoplasie.

Die klinischen Manifestationen und bildgebenden Merkmale der IMT sind nicht spezifisch, was zu einer Fehldiagnose oder verzögerter Behandlung führen kann, insbesondere wenn der Tumor an einer ungewöhnlichen Stelle auftritt. Eine genaue Diagnose erfordert in der Regel die Integration klinischer Befunde, multimodaler Bildgebung, histopathologischer Morphologie, Immunhistochemie und, wenn möglich, molekularer Tests. Dies ist besonders relevant für anaplastisches Lymphom-Kinase (ALK)-negatives IMT, da die ALK-Negativität IMT nicht ausschließt und in ausgewählten Fällen alternative molekulare Veränderungen in Betracht ziehen kann. Eine vollständige chirurgische Resektion bleibt die bevorzugte Behandlung für resectable, lokalisierte Erkrankungen; Die Prognose sollte jedoch mit Vorsicht interpretiert werden, da ein lokales Rückfall auftreten kann und eine langfristige Überwachung erforderlich ist. Dieser Artikel berichtet über einen seltenen Fall von ALK-negativer primärer anteriorer mediastinaler IMT bei einem 68-jährigen männlichen Patienten und hebt die Notwendigkeit hervor, IMT bei der Differenzialdiagnose von vorderen mediastinalen Massen bei älteren Patienten zu berücksichtigen, sowie die Bedeutung der Integration von Bildgebung, Histopathologie, Immunhistochemie und molekularen Überlegungen bei der Bewertung von ALK-negativen Spindelzellläsionen.

Fallpräsentation:

Ein 68-jähriger männlicher Patient wurde am 4. März 2022 ins Krankenhaus gebracht, nachdem eine vordere mediastinale Masse bei einer routinemäßigen Gesundheitsuntersuchung eine Woche zuvor zufällig festgestellt worden war. Der Patient zeigte bei der Präsentation keine Symptome. Die früheren medizinischen und familiären Vorgeschichten des Patienten waren unauffällig. Bei der Aufnahme zeigte eine körperliche Untersuchung bibasilare Knistergeräusche; Weitere bedeutende Anzeichen wurden nicht festgestellt.

Diagnose, Beurteilung und Plan:

Die erste kontrastverstärkte Thorax-Computertomographie (CT) zeigte eine vordere mediastinale Masse, was eine weitere Untersuchung veranlasste. Die Tumormarker zeigten leicht erhöhte CA125 (42,25 U/mL) und neuronspezifische Enolase (NSE; 31,85 ng/mL). Routinemässige Bluttests, Leberfunktion, routinemäßige Biochemie, Gerinnungsprofil mit D-Dimer, arterielle Blutgasanalyse und T-SPOT. TB-Tests und Antinuklear-Antikörpertests waren unspektakulär. Das verstärkte CT des Brustkorbs (Abbildung 1A–D) zeigte eine große vordere mediastinale Weichteilmasse (6,6 × 3,6 cm) mit homogener Dichte. Heterogene Verstärkung wurde beobachtet, mit peripherer verzögerter Verstärkung und zentraler Hypopropheur, was auf heterogene Gefäßerkrankungen hindeutet. Die Läsion zeigte eine undeutliche Grenzfläche mit benachbarten Perikardstrukturen, was auf eine lokale Adhäsion oder eine mögliche Invasion hindeutet. Die Thorax-verstärkte Magnetresonanztomographie (MRT) (Abbildung 2A–D) zeigte eine iso- bis leicht hyperintensive T2-Signalläsion mit eingeschränkter Diffusion auf diffusionsgewichteten Bildgebungen, was mit hoher Tumorzellularität übereinstimmt. Dynamische Verstärkung zeigte eine venöse Hyperenhancement mit Signalheterogenität, die mit einem hypervaskulären Tumor kompatibel ist. Die schlechte Abgrenzung zwischen dem Perikard und der vorderen Pleura unterstützte zusätzlich die Möglichkeit einer lokalen Verwachsung oder Infiltration. Die kardiale Ultraschalluntersuchung (Abbildung 3) identifizierte eine gut abgeordnete hypoechoische Masse (58 × 33 mm) vor dem rechten Ventrikel, was mit der mediastinalen Läsion auf CT/MRT korrelierte. Eine multidisziplinäre Beratung mit Thoraxchirurgie, Radiologie, Onkologie und Herzchirurgie kam zu dem Schluss, dass die bildgebenden Befunde, darunter eine anteriore mediastinale hypervaskuläre Masse mit perikardartiger Adhäsion und Diffusionsrestriktion, Bedenken hinsichtlich eines bösartigen anterioren mediastinalen Tumors, insbesondere Thymom oder thymischen Karzinoms, auslösten; Lymphom, Keimzelltumor und neuroendokrine Neoplasie wurden ebenfalls in der Differenzialdiagnose berücksichtigt. Eine chirurgische Resektion wurde für eine endgültige Diagnose und Behandlung empfohlen.

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Protokoll

1. Ethikerklärung und Patienteneinwilligung

Dieser Fallbericht wurde vom Ethikausschuss des Shengli Oilfield Central Hospital geprüft und genehmigt (Genehmigungsnummer YXLL202504301). Der Ethikausschuss verzichtete auf die Verpflichtung einer schriftlichen informierten Einwilligung, da alle Patienteninformationen anonymisiert wurden und keine identifizierenden Informationen in der Veröffentlichung enthalten waren. Alle patientenidentifizierenden Informationen wurden aus den klinischen, bildgebenden, intraoperativen und histopathologischen Materialien in diesem Bericht entfernt.

2. Chirurgische Resektion

  1. Am 10. März 2022 erhielt der Patient eine Vollnarkose.
  2. Der erste chirurgische Zugang erfolgte über einen subxiphoidalen thorakoskopischen Ansatz zur Untersuchung.
  3. Die intraoperativen Befunde bestätigten einen großen Tumor im vorderen Mediastinum mit mäßiger Festigkeit bei der Palpation und ausgedehnten Verwachsungen an umliegenden Geweben, insbesondere am Perikard.
  4. Aufgrund der Tumorgröße und Verwachsungen wurde das Verfahren auf eine mediane Sternotomie umgestellt, um eine ausreichende Exposition und eine sichere Dissektion zu gewährleisten.
  5. Der Tumor wurde vollständig en bloc mit angrenzendem anhaftendem Fettgewebe und Teilen des Perikards, an denen er fest haftete, entfernt, wodurch negative makroskopische Ränder sichergestellt wurden.
  6. Die Thoraxhöhle wurde gründlich untersucht, und es wurden keine Hinweise auf metastatische Ablagerungen oder Einnistungspunkte gefunden.

3. Probenverarbeitung und pathologische Analyse

  1. Das entfernte Exemplar wurde vermessen und einer gründlichen Untersuchung unterzogen.
  2. Das Exemplar wurde 24–48 Stunden lang in 10 % neutralem gepuffertem Formalin fixiert.
  3. Fixiertes Gewebe wurde routinemäßig mit einem automatisierten Gewebeprozessor verarbeitet, dehydriert, gereinigt und in Paraffinwachs eingebettet.
  4. Paraffinblöcke wurden mit einer Dicke von 4–5 μm mit einem Mikrotom geschnitten.
  5. Die Schnitte wurden mit Hämatoxylin und Eosin (HE) mittels eines automatisierten HE-Färbungssystems gefärbt.
  6. Aufeinanderfolgende Schnitte wurden für die immunhistochemische (IHC) Färbung auf einer automatisierten IHC-Färbungsplattform gemäß dem Herstellerprotokoll verwendet. Für jede Färbung wurden geeignete positive und negative Kontrollen einbezogen.
  7. Das IHC-Antikörperpanel umfasste Folgendes: Vimentin, CD35, CD68, β-Catenin, Ki-67, Pan-Cytokeratin (Pan-CK), Epithelmembranantigen (EMA), ALK, glattes Musculus-Aktin (SMA), CD117 und S-100. Die Antikörperklone, Verdünnungen, Hersteller und Katalognummern sind in der Materialtabelle angegeben.
  8. Weitere ergänzende IHC- und in-situ-Hybridisierungsstudien wurden für Differenzialdiagnosen durchgeführt, darunter CD21, CD23, CXCL13 und Epstein–Barr-Virus (EBV)-kodierte Small-RNA (EBER) in situ Hybridisierung. Die Details zu Antikörpern/Sonden sind in der Materialtabelle aufgeführt.
  9. Eine Fluoreszenz-in-situ-Hybridisierungsanalyse (FISH) wurde durchgeführt, um Umlagerungen mit ALK, ROS1, RET und PDGFRB zu bewerten. Die Details der Probe sind in der Materialtabelle angegeben.

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Ergebnisse

Die folgenden Ergebnisse wurden durch Ausführung des beschriebenen Protokolls erzielt. Das Verfahren erreichte erfolgreich eine vollständige makroskopische Resektion der vorderen mediastinalen Masse. Die histopathologische Analyse der entfernten Probe unterstützte die endgültige Diagnose der IMT. Ergebnisse der histologischen Untersuchung: Mikroskopische Untersuchung von HE-gefärbten Schnitten zeigte spindelförmige Tumorzellen, die in Faszikeln oder einem storiformen Muster angeordnet si...

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Diskussion

Der entzündliche myofibroblastische Tumor ist ein seltener mesenchymaler Tumor, der überwiegend aus spindelförmigen myofibroblastischen oder fibroblastischen Zellen besteht, die von einem variablen entzündlichen Infiltrat15 begleitet werden. Die Pathogenese der IMT ist trotz relativ gut definierter histologischer Merkmale noch nicht vollständig geklärt. Chronische Entzündungsstimulation wurde als möglicher Beitrag zur Tumorentwicklung vorgeschlagen, aber IMT gilt ...

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Offenlegungen

Die Autoren haben nichts offenzulegen.

Danksagungen

Die Autoren haben keine Bestätigungen.

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Materialien

Liste der in diesem Artikel verwendeten Materialien
NameUnternehmenKatalognummerKommentare
10% neutral buffered formalinGuangzhou Weiges Biotechnology Co., Ltd.5200015Verwendet zur Fixierung des resezierten Tumormaterials.
ALK-AntikörperFuzhou Maixin Biotech Co., Ltd.MAB-0281Klon ALKp80 (5A4); gebrauchsfertig; verwendet für ALK-Immunhistochemie.
Automatisiertes H&E-FärbesystemRoche Diagnostics/Ventana Medical SystemsVENTANA HE 600Verwendet für automatisierte Hämatoxylin- und Eosin-Färbungen.
Automatisierte IHC-FärbeplattformRoche Diagnostics/Ventana Medical SystemsVENTANA BenchMark ULTRAVerwendet für immunhistochemische Färbungen.
Automatisierter GewebeprozessorThermo Scientific/EprediaA82300001Verwendet für Dehydratisierung, Klärung und Paraffininfiltration von fixiertem Gewebe.
β-Catenin-AntikörperFuzhou Maixin Biotech Co., Ltd.MAB-0754Klon MX043; gebrauchsfertig; verwendet zur Beurteilung der β-Catenin-Expression.
PufferlösungRoche Diagnostic Products (Suzhou) Co., LTD86187Verwendet zur Aufrechterhaltung des geeigneten pH-Werts während automatisierter Färbeverfahren.
Kardiales UltraschallsystemPhilipsEPIQ 7CVerwendet für präoperative kardiale Ultraschalluntersuchung zur Beurteilung des anterioren Mediastinaltumors und seiner Beziehung zum rechten Ventrikel.
CD117-AntikörperFuzhou Maixin Biotech Co., Ltd.Kit-0029Klon YR145; gebrauchsfertig; verwendet, um KIT-positive Tumore auszuschließen.
CD21-AntikörperFuzhou Maixin Biotech Co., Ltd.RMA-1030Klon MXR015; gebrauchsfertig; verwendet, um KIT-positive Tumore auszuschließen.
CD23-AntikörperFuzhou Maixin Biotech Co., Ltd.RMA-0504Klon SP23; gebrauchsfertig; verwendet, um KIT-positive Tumore auszuschließen.
CD35-AntikörperFuzhou Maixin Biotech Co., Ltd.RM-0768Klon EP197; gebrauchsfertig; verwendet zur Beurteilung der CD35-Expression und zur Unterstützung der differentialdiagnostischen Beurteilung.
CD68-AntikörperFuzhou Maixin Biotech Co., Ltd.Kit-0026Klon KP1; gebrauchsfertig; verwendet zur Beurteilung der histiozytären/makrophagen-assoziierten Färbung.
CT-ScannerSiemens AGSOMATOM Force CTVerwendet für kontrastmittelverstärkte Brust-CT-Untersuchung des anterioren Mediastinaltumors.
CXCL13-AntikörperFuzhou Maixin Biotech Co., Ltd.MAB-1007Klon MX107; gebrauchsfertig; verwendet zur Beurteilung der CD35-Expression und zur Unterstützung der differentialdiagnostischen Beurteilung.
EntfärbungslösungRoche Diagnostic Products (Suzhou) Co., LTD86184Verwendet für Deparaffinisierung/Entfärbung während automatisierter H&E-Färbungen.
EMA-AntikörperFuzhou Maixin Biotech Co., Ltd.Kit-0011Klon E29; gebrauchsfertig; verwendet zur Beurteilung der epithelialen Membranantigen-Expression.
Eosin-Färbelösung VENTANA HE 600 EosinVentana Medical Systems86183Verwendet für cytoplasmatische und extrazelluläre Matrix-Färbungen während automatisierter H&E-Färbungen.
GlasdeckscheibeVentana Medical Systems86188Verwendet zum Abdecken gefärbter Gewebeschnitte für die mikroskopische Untersuchung.
Hämatoxylin-Färbelösung VENTANA HE 600 HämatoxylinVentana Medical Systems86189Verwendet für Kernfärbungen während automatisierter H&E-Färbungen.
Ki-67-AntikörperFuzhou Maixin Biotech Co., Ltd.RMA-0731Klon MXR002; gebrauchsfertig; verwendet zur Schätzung des Tumorproliferationsindex.
MikrotomLeica Biosystems149BIO000C1Verwendet zum Schneiden von 4-5 μm dicken Paraffinschnitten.
MRT-SystemSiemens AGMAGNETOM Trio Tim 3.0T MRTVerwendet für kontrastmittelverstärkte Brust-MRT und Diffusionsgewichtete Bildgebung.
Pan-Zytokeratin-AntikörperFuzhou Maixin Biotech Co., Ltd.Kit-0009Klon AE1/AE3; gebrauchsfertig; verwendet, um epitheliale Tumordifferenzierung auszuschließen.
ParaffinwachsFujian Weiao Medical Equipment Co., Ltd.WP-58/60Verwendet zum Einbetten verarbeiteter Gewebeproben.
RefärbungsfärbelösungRoche Diagnostic Products (Suzhou) Co., LTD86185Verwendet als Hilfsfärbemittel zur Verbesserung des Kontrasts während automatisierter H&E-Färbungen.
S-100-AntikörperFuzhou Maixin Biotech Co., Ltd.RMA-1075Klon MXR0347; gebrauchsfertig; verwendet, um neuronale oder melanozytäre Differenzierung auszuschließen.
Probenflüssigkeitslösung VENTANA HE 600 DeckglasaktivatorVentana Medical Systems86181Verwendet während des automatisierten Deckglasprozesses.
Glatter Muskelaktin-AntikörperFuzhou Maixin Biotech Co., Ltd.Kit-0006Klon 1A4; gebrauchsfertig; verwendet zur Beurteilung der glatten Muskel-/Myofibroblastendifferenzierung.
VENTANA HE 600 ReinigungslösungRoche Diagnostic Products (Suzhou) Co., LTD86190Verwendet zur routinemäßigen Reinigung und Wartung des VENTANA HE 600 Systems. Bitte überprüfen Sie den genauen Produktnamen auf dem Reagenzschild.
VENTANA HE 600 Deckglasaktivator (2er-Pack)Ventana Medical Systems86186Verwendet während des automatisierten Deckglasprozesses auf dem VENTANA HE 600 System.
VENTANA HE 600 WaschmittelRoche Diagnostic Products (Suzhou) Co., LTD86182Verwendet zum Waschen von Objektträgern während des automatisierten H&E-Färbeprozesses.
Vimentin-AntikörperFuzhou Maixin Biotech Co., Ltd.MAB-0735Klon MX034; gebrauchsfertig; verwendet zur Beurteilung der mesenchymalen Differenzierung.

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