この後ろ向き診断精度研究は、150名の患者を対象に血友病性関節症のMRIと比較してMSK-USを評価し、患者1人あたり1つの代表的な関節を分析しました。MSK-USは感度が高く、滑膜異常に対して最も優れた性能を示したのに対し、構造的損傷の検出にはMRIが優れていました。所見は関節症の有病率が高い臨床的に選定されたコホートを反映しています。
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この後ろ向き診断精度研究は、150名の患者を対象に血友病性関節症のMRIと比較してMSK-USを評価し、患者1人あたり1つの代表的な関節を分析しました。MSK-USは感度が高く、滑膜異常に対して最も優れた性能を示したのに対し、構造的損傷の検出にはMRIが優れていました。所見は関節症の有病率が高い臨床的に選定されたコホートを反映しています。
血友病性関節症は、再発性関節出血や進行性の滑膜および骨軟骨損傷に起因する血友病患者の主要な罹患原因です。磁気共鳴画像法(MRI)は血友病性関節の評価基準ですが、その定期的な使用はコストやアクセスのため制限されています。筋骨格系超音波(MSK-US)は実用的な代替手段として登場しています。しかし、MRIに対する診断性能についてはさらなる評価が必要です。本研究の目的は、MRIを基準基準として血友病性関節症の検出におけるMSK-USの診断精度を評価することです。この後ろ向き診断精度試験には、3か月の間に同じ関節のMSK-USおよびMRIの両方を受けた血友病患者150名が対象となりました。超音波陽性は、少なくとも1つの異常な特徴(滑膜肥大、関節液貯留、軟骨損傷、骨の侵食)の存在と定義されました。感度、特異度、陽性中値(PPV)、陰性中率(NPV)、尤度比、コーエンのカッパを計算しました。ROC解析はHEAD-USスコアを用いて実施されました。MSK-USは感度91.1%、特異度78.9%、PPV92.7%、NPV75.0%、全体精度88.0%を示しました。MRIとの適合は滑膜肥大(κ = 0.72)および関節液貯留(κ = 0.69)に良好であり、軟骨損傷(κ = 0.58)および骨侵食(κ = 0.55)では中程度でした。ROC解析では、全体的な診断成績が良好であった(AUC = 0.86;95%信頼区間、0.80–0.91)。滑膜異常では診断性能が最も高く、構造的関節損傷では低く評価されました。MRIで確認された関節症は74.7%の患者に認められ、関節病変の有病率が高い選択コホートを反映しています。この選定された後ろ向きコホートでは、MSK-USは血友病性関節症、特に滑膜異常の検出において良好な診断性能を示しました。MSK-USは臨床評価、トリアージ、縦断的モニタリングの補助的なツールとして機能し、MRIは構造的関節損傷の包括的な評価において依然として重要です。
血友病は遺伝性出血性疾患で、凝固因子VIIIまたはIXの欠乏によって引き起こされ、繰り返し出血を起こし、最も一般的には関節に出血します。繰り返しの血腫は滑膜炎症、肥大、軟骨および骨の進行性破壊を引き起こし、最終的には血友病性関節症を引き起こし、慢性的な痛みや障害の主な原因となります1,2。予防療法の進歩や新しい非因子療法の導入にもかかわらず、関節疾患は依然として広く見られ、特に過去に出血曝露があった患者、予防開始の遅れ、持続的治療へのアクセスが限られている患者に顕著です。3,4,5。したがって、関節の関与を早期に発見することは、迅速な介入の指針、予防戦略の最適化、そして不可逆的な構造的損傷の防止に不可欠です。
磁気共鳴画像法(MRI)は、優れた軟部組織造影と滑膜増殖、血黄鉄沈着、骨軟骨病変などの早期病理学的変化を検出する能力から、血友病性関節症の評価基準として広く認められています6,7。国際予防研究グループ(IPSG)スケールなどのMRIベースのスコアリングシステムは、疾患の重症度を詳細に評価することを可能にします。しかし、臨床現場でのMRIの日常的使用は、高コスト、アクセスの制限、検査時間の延長、小児患者における鎮静の必要性により制約を受けています。これらの制限により、縦断的血友病ケアでしばしば求められる頻繁なモニタリングに制限されています。
筋骨格系超音波(MSK-US)は、そのアクセスのしやすさ、コスト効率、そして関節のリアルタイムかつ動的な評価が可能であることから、実用的な代替画像診断法として注目されています。超音波検査は滑膜肥大や関節液出しの検出に特に効果的であり、放射線被曝なしで現場で実施可能です8,9。超音波スコアリングシステムを用いた血友病早期関節症検出(HEAD-US)スコアリングシステムなどの標準化されたアプローチの導入により、この環境での超音波の再現性と臨床応用性が向上し、日常的な臨床ワークフローへの統合が容易になりました。正式な診断用MSK-USと現場ケア超音波(POCUS)を区別することが重要です。診断用MSK-USは標準化されたプロトコルを用いた包括的な画像取得と解釈を含みますが、POCUSは通常、治療医が集中した臨床的質問に答えるために実施します。本研究は、経験豊富な放射線科医が標準化画像プロトコルを用いて実施する正式なMSK-US診断を評価しました。
しかし、重要な制限も残っています。超音波は操作者に依存し、特に複雑な関節において深部関節構造や関節内軟骨の可視化能力が制限されています。超音波とMRIを比較した過去の研究では、滑膜異常に対しては高い感度が示されている一方で、軟骨損傷や骨軟骨病変の精度は低かった12,13。さらに、多くの既存の研究は、比較的小さなサンプルサイズ、方法論の異質さ、患者一人に複数の関節を含めることによるクラスタリング効果の可能性、または病期を横断した関節病理の包括的な評価ではなく特定の画像特徴に焦点を当てていることに制約があります。
MSK-USは血友病ケアにますます取り入れられていますが、実際の臨床条件下での性能に関しては依然として重要なギャップがあります。特に、標準化された1患者あたりの関節設計、特徴レベルの診断解析、一致評価、HEAD-USスコアリングを用いた受講者操作特性(ROC)評価を単一のコホート内で組み合わせた研究はほとんどありません。このようなアプローチは、同一患者の複数の相関関節によるバイアスを最小限に抑えつつ、診断性能の臨床的に解釈可能な評価を提供する可能性があります。
MSK-USの臨床的役割についてもさらなる明確化が必要です。MRIは包括的な構造評価の基準として依然として利用されていますが、MSK-USは定期的なモニタリング、既知の関節症のフォローアップ、さらなるMRI評価の有益な患者の特定にますます利用されています。したがって、滑膜異常および構造異常の両方におけるその診断効果を理解することは、現代の血友病ケア経路におけるその役割を定義する上で重要です。
この文脈で、本研究はMRIを基準として比較的大規模な実世界患者群におけるMSK-USの血友病性関節症検出における診断性能を評価することを目的としています。患者1人あたり1関節の設計を用い、特徴レベルの診断性能、観測者間合意、ROCベースのHEAD-US解析を統合することで、本研究は過去の研究の方法論的限界を解消し、詳細な構造評価が必要な際のMRIへの定期的なモニタリング、フォローアップ評価、トリアージにおける補完ツールとしてのMSK-USの役割をより明確に定義しようとしています。
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この調査はヘルシンキ宣言の原則に従って実施されました。中国・潘志華の潘枝華統合中西医学病院(潘志華大学付属病院)の倫理委員会から倫理的承認を得ました(承認番号2024ZD-S-4)。匿名化された臨床および画像記録に基づく後ろ向き研究であったため、倫理委員会は書面によるインフォームドコンセントの要件を免除しました。分析前にすべての患者データは機密扱いされ匿名化されました。
研究の設計と環境
この後ろ向き横断診断精度研究は、血友病治療専用ユニットを持つ三次医療センターで実施されました。本研究は、診断精度研究の報告基準(STARD)ガイドラインに従って行われました。データは、インデックス検査、MSK-USおよび参照標準(MRI)が2020年1月から2025年12月まで、通常の臨床ケアの一環として実施された後の病院記録および放射線データベースから取得されました。
主要な診断項目は、MRIを基準として血友病性関節症を検出するためのMSK-USの精度でした。臨床的に適応がある場合、持続的な関節痛、再発性出血、標的関節疾患の疑い、臨床所見と過去の画像診断の不一致、治療修正前の詳細な構造評価の必要性など、臨床的適応がある場合、治療の血液科医または整形外科専門医からMRI検査が依頼されました。MSK-US検査は、血友病ケアプログラム内の定期的な共同評価およびモニタリングの一環として実施されました。
回顧的な設計を考えると、選択バイアスのリスクが存在します。これは、あらかじめ定められた包含・除外基準で特定された適格患者の連続シリーズを含めることで最小限に抑えました。しかし、MRIは臨床適応に従って実施され、体系的なスクリーニング手法として行われなかったため、研究対象集団は一般的な血友病集団よりも検査前の関節病理の確率が高くなっていた可能性があります。この潜在的な紹介バイアスは診断精度の解釈時に考慮され、制限セクションで扱われています。
参加者
適格基準と選考
同じ関節のMSK-USおよびMRIの両方を最大3か月以内に行った血友病AまたはBの確定診断を受けた患者は、対象対象とされました。潜在的に適格な参加者は、電子カルテおよび研究センターの放射線データベースを通じて特定されました。小児および成人患者の両方が対象とされました。
患者が関節手術歴があった場合、併存する炎症性または変性性関節疾患(関節リウマチや進行した変形性関節症など)、または不完全または質の低い画像検査がある場合は除外されました。MSK-USとMRI検査の間に関節手術や新たな疾患修飾治療の開始を含む主要な臨床介入を受けた患者も、関節状態の間隔変化によるバイアスを最小限に抑えるために除外しました。
研究期間中にこれらの基準を満たす適格患者の連続したシリーズを含め、選択バイアスを最小限に抑え代表性を向上させました。年齢、血友病サブタイプ(AまたはB)、疾患重症度、予防的状況、阻害剤の状態、検査した関節タイプなどの基礎的な人口統計学的および臨床的特徴を記録し、研究対象集団の特徴付けと代表性の評価を行いました。
分析単位と結合選択
同一個人内に複数の関節が生じることによる統計的依存を避けるため、患者1人あたり1つの関節を主要解析に含めました。代表関節とは、指定された間隔内でMSK-USおよびMRIの両方を受け、臨床的に画像検査(例:臨床記録に記載されている症状のある関節または指定標的関節)を指す関節を指します。
複数の関節がこれらの基準を満たす場合、最も完全な画像データセットと臨床的関連性の高い関節が、あらかじめ定められたルールに従って選ばれました。このアプローチはクラスタリングバイアスを最小限に抑え、診断性能の過大評価を防ぐが、血友病における多関節関与の負担を過小評価してしまう可能性がある。この制限に対処するため、異なる解剖部位の関節を含め、関節タイプ(膝、足首、肘)に応じたサブグループ解析が行われました。
屈指検査(筋骨格系超音波検査)
MSK-US検査は、膝、足首、肘を含む血友病性関節の標準化されたスキャンプロトコルに従い、高周波リニアトランスデューサー(7–15 MHz)を用いて実施されました。これらの検査は、ポイント・オブ・ケア超音波(POCUS)評価ではなく、経験豊富な筋骨格系放射線科医による正式なMSK-US診断試験として実施されました。各関節は縦方向および横方向に体系的に評価され、該当する場合は前方、内側、外側、後方の凹みをカバーしました。
以下の超音波の特徴が評価されました。
滑膜肥大:非圧縮性低エコー性関節内組織で、ドップラー信号の有無にかかわらず。
関節液出し:ドップラー信号を持たない圧縮性無響性または低エコー性関節内液体。関節液出は二値変数(有無)として記録されました。関節内の体液量が検査関節に期待される生理量を超えるものは陽性とみなされました。超音波では単純流出と出血を確実に区別できないため、液体の採取は臨床およびMRI所見と併せて解釈されました。
軟骨損傷:無響軟骨層の薄さ、不規則性、または喪失。
骨の侵食:2つの垂直な平面に見える皮質の不連続性。
超音波所見はHEAD-USスコアリングシステムを用いて二値変数(有無)および順序変数の両方で記録されました。国際的に認められているHEAD-USの方法論によると、滑膜肥大は0から2、軟骨損傷は0から4、骨の変化は0から2と評価され、HEAD-USの総合スコアは0から8の範囲でした。得点が高いほど血友病性関節症の重症度が高まることを示していました。関節液貯留は別途記録され、HEAD-USの総合スコアには含まれていません。ROC分析および閾値ベースの評価は、HEAD-USの複合スコアを用いて実施されました。
超音波検査は、筋骨格系画像診断の少なくとも5年の専門知識を持つ経験豊富な放射線科医によって実施されました。診断精度分析のための画像解釈は、MRI所見を盲検された一次リーダーによって実施されました。再現性を評価するため、40名の患者(26.7%)を、初回超音波解釈とMRI結果の両方を盲検された2人目の放射線科医によって独立して再評価されました。両リーダーの独立した事前合意解釈を用いて、観測者間合意分析を実施しました。不一致はその後、合意形成の議論により解決され、記述目的のための判断された画像分類が確立されました。残りの症例については、一次読者の解釈が最終的な診断精度分析に用いられました。
詳細なMSK-米国取得プロトコル
すべての検査は高周波線形アレイトランスデューサー(7–15 MHz)を用いて行われ、患者は標的関節に完全にアクセスできる快適な位置で行われました。ドップラー評価の前にグレースケール画像検査が行われました。画像は縦面および横面で取得され、記録前に少なくとも2つの直交面で異常が確認されました。
膝関節:
患者は仰向けで膝をわずかに曲げた状態(20〜30°)を維持し、クッションを支えました。膝蓋骨上凹部は縦方向および横方向の両方で検査され、滑膜肥大および関節液出の有無を評価しました。その後、内側および外側の膝蓋側の凹みを縦方向および横方向にスキャンしました。大腿滑車軟骨は膝を最大屈曲状態にして評価し、皮質骨表面の侵食変化も評価した。膝蓋骨上凹部、軟骨表面、異常所見の代表的なグレースケール画像を取得し、記録のために保存しました。
足首関節:
患者は仰向けで、足首は中立の位置に保たれていました。前脛骨臼骨の凹みは縦面および横面の両方で検査されました。内側および外側関節の凹みは滑膜肥大および関節積液の有無を評価した。アクセス可能な関節軟骨および皮質骨表面の構造異常が評価されました。前凹の代表画像や異常所見の画像を取得し、記録のために保存しました。
肘関節:
患者は座っているか仰向けで、肘は約90度に曲げられていました。前橈骨および上腕尺骨の凹みは、縦面および横面の両方で評価された。後方大頭冠の凹みは滑膜肥大および関節液出しの証拠を調べました。アクセス可能な軟骨表面および皮質骨の縁に構造異常がないか評価した。前後の凹みの代表的な画像や異常な所見を取得し、記録のために保存しました。
ドップラー取得プロトコル:
グレースケール画像で滑膜肥大が確認された際にパワードップラーイメージングが行われました。ドップラー設定は試験ごとに標準化されており、低ウォールフィルター設定、約500〜750Hzのパルス反復周波数、背景雑音より低い最高レベルに調整されたゲインが含まれていました。ドップラー信号は、連続した画像取得で再現可能な滑膜内流が確認された場合にのみ陽性とみなされました。
画像品質の要件とスコアリングのワークフロー
各継手に対して、画像取得にはアクセス可能なすべての凹みの縦方向および横方向の両方の画像取得が含まれていました。骨の侵食は、2つの垂直な平面で見える必要がありました。大きな動き、音響接触不良、標的構造の不十分な可視化による画像は除外されました。
スコアリングのワークフローは以下の通りです:(1) 滑膜肥大の評価;(2) 関節液出しの評価;(3) 軟骨の完全性の評価;(4) 皮質骨表面の評価;および(5)確立された基準に基づくHEAD-USの総合スコアの割り当て。
読者訓練と標準化
画像評価の前に、参加放射線科医は代表症例のレビュー、画像定義に関する合意協議、国際的に認められたHEAD-USスコアリングシステムに基づく参照画像を用いた校正を含む構造化された標準化セッションを受けました。これらのセッションは、画像基準の均一な適用を確保し、正式な画像解釈前の観測者間変動を減らすために実施されました。
ドップラー評価の標準化
ドップラー画像診断で滑液血管の評価が行われた際、機関のプロトコルに従い、機器の設定(ゲイン、パルス反復周波数、壁フィルターなど)が検査ごとに標準化されました。ドップラー所見はグレースケール画像と併用して解釈され、一貫した滑膜内シグナルのみが陽性とみなされました。ドップラー信号は病気を定義するための単独の基準としては使われませんでした。
観測者間合意(超音波)
相互観察者の一致は、40名の患者(26.7%)の無作為抽出サブセットで評価され、一次超音波解釈およびMRI所見の両方を盲検にされた2人目の放射線科医によって独立して評価されました。一致度は、二項変数についてはコーエンのκ、順序数HEAD-USスコアには加重カッパを用いて定量化しました。カッパ値は、LandisとKoch15が提案した基準に基づき、<0.20の悪い合意、0.21–0.40の公正な合意、0.41–0.60の中程度の合意、0.61–0.80の良好な合意、>0.80の優秀な合意と解釈されました。
合意統計は、コンセンサス審査前に2人のリーダーの独立した初期解釈を用いて計算されました。不一致の事例はその後共同で審査され、合意により裁定のために解決されましたが、カッパ統計の計算には使用されませんでした。
基準標準(MRI)
MRI検査は標準的な関節画像診断プロトコルを用いて行われ、早期滑膜変化と深部構造異常の両方を検出する優れた能力から基準標準とされました。MRI検査は、解剖部位に適した専用の関節コイルを備えた1.5-Tまたは3.0-Tスキャナーを用いて実施されました。標準化された画像診断プロトコルには、T1加重、T2加重、プロトン密度(PD)脂肪抑制、グラデーションエコーシーケンスが含まれ、ヘモシデリン沈着の検出が行われました。画像は矢状面、冠状面、軸面で取得され、スライス厚さは約3〜4mmでした。
以下のMRI所見が記録されました。
滑膜増殖:滑膜組織が肥厚し、特徴的な信号強度と滑膜凹部の拡大を示します。
出血性:関節内液体で、勾配エコー配列上に血液産物やヘモシデリンの沈着と一致する信号特性を示す。
骨軟骨損傷:軟骨の喪失、表面の不規則性、軟骨下嚢胞の形成、骨の侵食、または血友病性関節症に一致するその他の骨軟骨異常。
すべてのMRI検査は解釈前に品質審査を受け、滑骨構造、軟骨構造の適切な可視化が確保されました。滑膜の増殖は滑膜の肥厚および関節の凹部の拡大に基づいて評価されました。血液産物の特徴的な信号強度とヘモシデリン沈着を用いて、特に勾配エコー配列で血筋を特定しました。骨軟骨損傷は軟骨の薄化または喪失、表面の不規則性、軟骨下嚢胞の形成、骨の侵食、その他の血友病性関節症に適合する構造的異常の評価によって評価されました。
該当する場合、国際予防研究グループ(IPSG)MRIスケール16などの確立されたスコアリングシステムを用いて所見を評価しました。利用可能な場合は、IPSGスコアリングシステムを用いて病変の重症度も特徴付けました。MRI画像は、MSK-USの所見を盲検した経験豊富な主治放射線科医によって解釈されました。
相互監視者合意(MRI)
再現性を評価するため、40人の患者(26.7%)を、一次MRI解釈とMSK-US所見の両方を盲検された2人目の放射線科医によって独立して評価されました。観測者間合意はコーエンのκ(κ)を用いて定量化されました。カッパ値はランディスとコッホが提案した基準(<0.20不良、0.21–0.40良好、0.41–0.60中程度、0.61–0.80良好、>0.80優秀)に従って解釈されました。
合意統計は、コンセンサス審査前に両リーダーの独立した初期解釈を用いて算出されました。解釈が異なる事件はその後合意によって裁定されました。しかし、観測者間合意統計の計算にはコンセンサス読み取りは使用されませんでした。
テスト陽性の定義
診断精度解析のために、3つの補完的な超音波ベースの定義が評価されました。
主要な二進法MSK-USの定義:
超音波検査結果は陽性か陰性に分けられました。陽性超音波結果の主な定義は、滑膜肥大、関節液貯留、軟骨損傷、骨の侵食など、血友病性関節症の特徴的な少なくとも1つの特徴の存在でした。この定義は、一次診断項目および感度、特異度、陽性・陰性中率、尤度比、および全体的な診断精度の計算に用いられました。
HEAD-USベースの定義
複合HEAD-USスコアはROCおよび閾値解析のために別々に分析されました。標準的なHEAD-US方法と一致し、スコアには滑膜肥大、軟骨損傷、骨の変化が含まれていましたが、関節液出は除外されました。HEAD-USスコアは0から8の範囲で、スコアが高いほど関節症の重症度が高まりました。所見の堅牢性と感度と特異度のトレードオフを評価するため、より厳格な基準を用いた事前定めの二次解析が実施されました。
≥2の異常な超音波の特徴の存在
より高いHEAD-USスコア閾値(例:≥2および≥3)
特徴レベルの定義
個々の超音波の特徴も別途解析し、MRIと比較して病変特異的な診断性能を評価する。病変レベルの解析では、MSK-USで検出された滑膜肥大とMRIでの滑膜増殖を比較しました。MSK-USでの関節液貯留はMRIで検出された関節腫れや関節内異常と比較されました。MSK-USの軟骨損傷はMRIで検出された骨軟骨異常と比較されました。また、MSK-USでの骨侵食はMRIで検出された骨異常と比較されました。これらの比較は、両画像法で識別可能な最も近い対応する病理的特徴に基づいて行われました。MRIは、滑膜増殖、出血性、骨軟骨損傷などの特徴的な異常が1つ以上存在した場合に陽性とみなされ、すべての診断精度解析の基準として機能しました。
目くらまし
MSK-US画像を解釈する放射線科医は、既知の血友病診断を除き、MRI所見や詳細な臨床情報からは盲目化されていました。MRIリーダーも同様にMSK-USの結果を盲検しました。すべての画像解釈は、観察者のバイアスを最小限に抑えるために独立して実施されました。
試験間の時間間隔
MSK-USとMRI検査の間隔は、実際の臨床実務を反映するために最大3か月に制限されました。この期間中の疾患進行によるバイアスの可能性を減らすために:(i) 検査間の時間間隔を記録し分析した。(ii) この期間中に主要な臨床介入(例:手術や新たな疾患修飾療法の開始)を受けた患者は除外されました。(iii) ≤30日間隔の患者に対して、事前に指定された感度分析を実施しました。
その後、MSK-USとMRI検査の平均区間は結果セクションで報告され、関節の状態の時間的変化が診断パフォーマンスに与える潜在的影響を評価するために報告されました。画像診断間隔の分布を記述的に評価し、検査間の疾患進行の潜在的影響を評価しました。平均区間に加え、中央値区間と範囲も記録されました。MSK-USとMRI検査の間に発生した出血エピソード、予防療法の開始または変更、その他の主要な介入について臨床記録が確認されました。この期間中に主要な臨床介入を受けた患者は研究から除外されました。関節の状態に大きな変化をもたらす可能性のある間隔イベントが記録された患者は個別にレビューされ、除外基準を満たす患者は最終解析には含まれませんでした。
統計解析
統計解析はSPSS Statistics for Windows(バージョン26.0)およびRソフトウェア(バージョン4.3.1)を用いて実施されました。一次解析では、MRIを基準として血友病性関節症の検出におけるMSK-USの診断精度を評価しました。感度、特異度、陽性中率(PPV)、陰性予知値(NPV)、および陽性および陰性尤度比(LR+およびLR–)は、2×2つの結成表と対応する95%信頼区間(CI)から算出されました。全体的な診断精度に加え、滑膜肥大、関節液貯留、軟骨損傷、骨の侵食について特徴レベルの感度、特異性、一致分析も実施されました。
受講者の動作特性(ROC)曲線は順序数のHEAD-USスコアを用いて生成され、曲線下面積(AUC)は全体の診断性能を評価するために計算されました。最適なカットオフ値はユーデン指数を用いて決定されました。
MSK-USとMRIの一致、ならびに観測者間の一致は、二項変数についてはコーエンのκ、順序数変数には重み付きカッパを用いて評価されました。カッパ値はランディスとコッホが提案した基準に従って解釈されました:<0.20 悪い合意、0.21–0.40 公正合意、0.41–0.60 中程度の合意、0.61–0.80 良好合意、>0.80 優秀合意。
不確定および欠損データの処理
すべてのMSK-US検査とMRI検査は解釈に十分な診断品質を持っていました。初期審査後に不確定な画像所見は残っておらず、裁定後の未解決診断不確実性のために除外を必要とする症例もなかった。画像検査で特定された不確定な所見は、別の放射線科医によって独立して評価されました。不一致があれば合意形成の議論で解決されました。判決後に未解決の事件はなかった。MSK-USまたはMRIのいずれかで欠損または不完全なデータがある患者は解析前に除外され、欠損データの補完は行われませんでした。
サブグループおよび探索的分析
あらかじめ指定されたサブグループ解析は、関節タイプ(膝、足首、肘)および病理の種類(滑液異常か構造異常か)に基づいて実施されました。関節特異的解析では、膝、足首、肘の関節の感度、特異度、全体的な診断性能を別々に計算しました。
探索的分析では、HEAD-USスコアに反映される疾患重症度と診断性能の関係が評価されました。閾値解析を用いて、HEAD-USカットオフ値を増加させて、異なる疾患重症度レベルでの感度と特異度のトレードオフを評価しました。
サンプルサイズ
後ろ向きの研究デザインのため、正式な前向きサンプルサイズ計算は行われませんでした。しかし、サンプルの精度は事後的に評価されました。150名の患者のうち、112名がMRI陽性、38名がMRI陰性でした。感度が約90%、特異度が約80%と仮定すると、このサンプルサイズは感度推定で約±5%–8%、特異度推定で±10%–15%の幅の95%信頼区間を提供しました。特異性の信頼区間が広いのは、解析可能なMRI陰性症例が少ないことを反映しています。したがって、感度推定は特異性推定よりも正確と考えられ、適切に解釈されるべきです。
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参加者
参加者の流れ
研究期間中に合計182人の患者が特定されました。そのうち32名は画像データの不完全(n = 14)、MSK-USとMRIの間に3か月以上の間隔があった(n = 10)、および関節手術の既往歴(n = 8)により除外されました。最終解析では150人の患者が対象となり、それぞれ1つの代表的な関節が報告され、合計150関節が分析されました(図1)。最終コホートには小児および成人患者の両方が参加しました。
基準的特徴
研究対象集団のベースライン人口統計学的および臨床的特徴は 表1にまとめられています。平均年齢は24.8歳±9.6歳(範囲:6〜52歳)で、すべての患者は男性でした。コホートには小児および成人患者が含まれていました。血友病Aは118名(78.7%)、血友病Bは32名(21.3%...
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本研究では、MSK-USはMRIを基準に血友病性関節症の検出において高い感度(91.1%)と良好な診断性能(AUC = 0.86)を示しました。特徴レベルの解析では滑膜肥大および関節液出しで最も高い診断性能が示された一方、軟骨損傷や骨侵食では感度、特異性、一致度が低かった。これらの結果は、滑膜異常の検出における超音波の既知の強みと、より深い構造的関節損傷を特徴づける能力が限定的であることと一致しています。したがって、MSK-USは定期的な関節評価、縦断的モニタリング、さらなる画像診断の恩恵を受ける可能性のある患者の特定に特に有用とされています。しかしながら、MRIは軟骨、軟骨下骨、骨軟骨異常の包括的な評価に不可欠です。研究対象は臨床的に適応されたMRI検査を受けた患者で構成されていたため、MRIで確認された関節症の比較的高い有病率(74.7%)が、未選択の血友病集団に比べて診断性能が過大評価されたことに寄与した可能性があります。したがって、報告された予測値はこの選定されたコホートの文脈で解釈されるべきです。これらの発見は、出血パターン、関節の関与、長期的な筋骨格系転帰に...
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著者たちは競合する利害関係がないと宣言しています。
| 名前 | 会社 | カタログ番号 | コメント |
|---|---|---|---|
| 電子カルテ（EMR）システム | 病院情報システム（HIS） | 機関用ソフトウェアプラットフォーム | 人口統計、臨床、および治療データの取得に使用 |
| 高周波リニア超音波トランスデューサー | GEヘルスケア（シカゴ、イリノイ州、米国） | L6–15-D | 筋骨格超音波検査に使用する主要なトランスデューサー |
| 磁気共鳴画像（MRI）スキャナー | シーメンス・ヒュールス（エアランゲン、ドイツ） | MAGNETOM Aera、1.5 T | 血友病性関節症の評価のための基準となる画像モダリティ |
| PACS画像アーカイブシステム | GEヘルスケア（シカゴ、イリノイ州、米国） | Centricity PACS | 超音波およびMRI検査の保存とレビューに使用 |
| 統計分析ソフトウェア | IBM Corp.（アーモンク、ニューヨーク州、米国） | SPSS統計バージョン26.0 | 診断精度、ROC、および一致分析に使用 |
| 超音波画像システム | GEヘルスケア（シカゴ、イリノイ州、米国） | LOGIQ E9 | 画像取得に使用する診断筋骨格超音波システム |