Kryptokokoza u dzieci objawiająca się jako masywne śródpiersie: opis przypadku i protokół aspiracji z przewodnictwem ultradźwiękowym przezoskrzelowo-przezbronchioskopowo

Podsumowanie

Ten zilustrowany raport przypadku przedstawia protokół kliniczny wykonywania aspiracji przecinającej śródpiersie z igłą przez oskrzela poprzez ultradźwiękowe badanie oskrzeli za pomocą maski krtaniowej, aby wspomóc rozpoznanie kryptokokozy płuc, która objawia się jako nieoczekiwana masa w śródpiersiu u pacjenta pediatrycznego z prawidłową odpornością.

Streszczenie

Endobronchialne ultrasonograficzne nakłucie przezoskrzelowe (EBUS-TBNA) jest minimalnie inwazyjną techniką diagnostyczną. Choć szeroko stosowana u dorosłych, jej zastosowanie w diagnostyce mas zatokowych u pacjentów pediatrycznych pozostaje niedostatecznie zgłaszane. Ta luka stanowi wyzwanie w przypadku nietypowych objawów, takich jak kryptokokoza płucna u dzieci immunokompetentnych, często mylnie diagnozowana z powodu niespecyficznych objawów. Prezentujemy przypadek zdrowego dziewięcioletniego chłopca z ośmiodniową historią gorączki i kaszlu. Tomografia komputerowa wykazała masę zakątkową w lewym hilarium i masę w lewym dolnym płacie. Po nieudanej empirycznej terapii antybiotykowej konieczne było dalsze inwazyjne badanie. W artykule opisano protokół EBUS-TBNA przystosowany dla pacjentów pediatrycznych. Zabieg przeprowadzono z zastosowaniem całkowicie dożylnej anestezji i maski krtaniowej. Za pomocą bronchoskopu z ultradźwiękami potwierdzono położenie docelowej węzła chłonnego w stosunku do otaczających go naczyń. W tym przypadku zidentyfikowano zmianę pod drugą kareną. Do zmiany wprowadzono igłę aspiracyjną 22 G na głębokość 1–2 cm. Utrzymując ujemne ciśnienie 5–15 mL, wykonano 20–30 szybkich ruchów amplitudy w celu pobrania próbek. Próbki biopsji przeszły badanie histopatologiczne i sekwencjonowanie nowej generacji. Tkanka wykazała dodatnie barwienie kwasem oksalicylowym i srebrem Grocotta, co potwierdza identyfikację Cryptococcus spp. Po skierowanej terapii flukonazolem pacjent osiągnął pełny powrót do zdrowia klinicznego i radiologicznego. Ten przypadek ilustruje potencjalne zastosowanie EBUS-TBNA u starannie dobranego pacjenta pediatrycznego, gdy konwencjonalne testy zawodzą.

Wprowadzenie

Kryptokokoza płuc (PC) to istotna infekcja grzybicza wywoływana przez drożdże otoczone kapsyłą Cryptococcus neoformans i Cryptococcus gattii, które są powszechne w rezerwuarach środowiskowych, takich jak gleba i wydzieliny ptaków¹. Historycznie charakteryzowana jako infekcja oportunistyczna dotycząca przede wszystkim osób z osłabioną odpornością, szczególnie tych z HIV/AIDS lub pacjentów poddawanych długotrwałej immunosupresyjnej terapii, ostatnie zmiany epidemiologiczne wykazały niepokojący wzrost zachorowań wśród żywicieli immunokompetentnych^2,3. W Chinach ponad 50% przypadków PC występuje teraz u pacjentów bez wykrywalnych czynników ryzyka, a około 60% pacjentów HIV-neg cierpiących na PC nie ma żadnych współistniejących chorób^2,4.

W populacji dziecięcej PC pozostaje rzadką jednostką kliniczną, co często prowadzi do niskiego wskaźnika podejrzenia wśród pracowników służby zdrowia³. W przeciwieństwie do dorosłych, którzy mogą prezentować wyraźne guzki płucne, dzieci często wykazują niespecyficzne objawy, takie jak utrzymująca się gorączka, kaszel i ból klatki piersiowej, lub mogą nawet pozostawać całkowicie beobjawowe, aż do zaawansowanej fazy choroby^2,5. Ta brak charakterystycznych cech klinicznych stanowi znaczne wyzwanie diagnostyczne, często prowadzące do opóźnień w leczeniu i zwiększonego ryzyka rozsiewu do otoczenia ośrodkowego układu nerwowego (OUN)^1,3. Początkowe objawy w przypadkach dziecięcych mogą być łatwo pomylone z bakteryjnym zapaleniem płuc, gruźlicą, a nawet nowotworem, co wymaga bardziej inwazyjnych strategii diagnostycznych, gdy początkowe leczenie empiryczne nie powiodło się^2,4.

Radiograficzne objawy PC u dzieci dalece komplikują ścieżkę diagnostyczną. Podczas gdy obwodowe guzki płucne są najczęstszym stwierdzeniem, coraz częściej w serii pediatrycznych donoszona jest limfadenopatia śródpiersia i guzki przypominające masę^5,6. W niektórych przypadkach, wyraźna masa w śródpiersiu może być głównym stwierdzeniem, naśladując limfoma, sarkoidoza, lub gruźlica miliarzna^5,7. Standardowe potwierdzenie laboratoryjne, w tym testy na antygen polisakcharydowy kapsyły kryptokokowej (CrAg) w surowicy i posiewy plwociny, często daje negatywne wyniki w przypadku zlokalizowanych chorób płuc lub wczesnych zakażeń u dzieci, jak zaobserwowano w obecnym przypadku^2,4. Dlatego uzyskanie wysokiej jakości próbek tkankowych do potwierdzenia histopatologicznego jest ostateczną metodą diagnozy^6,8.

Endobronchoskopijna aspiracja igłowa przewodzona przez ultradźwięki (EBUS-TBNA) stała się cennym, mało inwazyjnym narzędziem do oceny limfadenopatii śródpiersia i węzłów chłonnych hilusa⁷. Chociaż jej skuteczność i bezpieczeństwo są dobrze udokumentowane w onkologii klatki piersiowej u dorosłych, jej zastosowanie w pediatrii jest ostatnim rozwojem wymagającym specjalistycznych protokołów^7,8. EBUS-TBNA pozwala na wizualizację w czasie rzeczywistym guzków i precyzyjne mapowanie naczyń za pomocą ultradźwięków Dopplera, co jest kluczowe w węższym dziecięcym przewodzie oddechowym, aby zminimalizować ryzyko przypadkowego uszkodzenia naczyń^6,8. Ostatnie metaanalizy potwierdzają, że EBUS-TBNA zapewnia wysokie wyniki diagnostyczne w przypadku patologii śródpiersia u dzieci, od 76% do 81%, co czyni go bezpieczniejszą alternatywą dla bardziej inwazyjnych procedur, takich jak mediastinoskopia lub otwarta biopsja^7,8.

Aby zoptymalizować bezpieczeństwo i sukces EBUS-TBNA u dzieci, należy zastosować specyficzne strategie znieczulenia i zarządzania drogami oddechowymi. Zastosowanie maski krtaniowej (LMA) w połączeniu z całkowicie dożylnym znieczuleniem (TIVA) oferuje stabilne i bezpieczne drogi oddechowe, zapewniając jednocześnie bronchoskopiście wystarczająco dużo miejsca do manipulacji sondą ultradźwiękową⁹. Dowody sugerują, że protokoły oparte na LMA u dzieci prowadzą do mniejszego ryzyka powikłań pooperacyjnych w porównaniu z tradycyjną intubacją tchawicy⁹. Co więcej, integracja metagenomicznego sekwencjonowania nowej generacji (mNGS) z próbkami uzyskanymi przez EBUS ułatwiła wykrywanie nietypowych patogenów, takich jak Cryptococcus spp., szczególnie wtedy, gdy konwencjonalne posiewy pozostają ujemne<

Protokół

Protokół ten został przeprowadzony zgodnie z Deklaracją Helsińską i zatwierdzony przez Komitet Etyczny Szpitala Dziecięcego, Zhejiang University School of Medicine, Narodowego Ośrodka Badań Klinicznych dla Zdrowia i Chorób Dzieci i Adolescentów (Numer zgody 2026-IRB-0151). Pisemną zgodę na przeprowadzenie zabiegu oraz na publikację tego raportu przypadku, w tym na dostarczenie wszelkich identyfikowalnych obrazów klinicznych, udzieliło rodzica lub pełnoletniego opiekuna pacjenta.

1. Ocena i przygotowanie przed zabiegiem

1. Przeglądano przedzabiegówe rentgenowskie tomografie komputerowe klatki piersiowej (TK) w celu zidentyfikowania i wybrania docelowych węzłów chłonnych śródpiersia/hilusa oraz mas w płucach.
2. Przeprowadzono kompleksową ocenę przedanestetyzcyjną. Potwierdzono przestrzeganie przez pacjenta ścisłych wytycznych dotyczących postu przedoperacyjnego: 2 godziny na lekkie/czyste płyny, 4 godziny na mleko matki, 6 godzin na mleko modyfikowane lub pokarmy stałe na bazie skrobi, a 8 godzin na pokarmy stałe na bazie tłuszczu. 2 godziny po rozpoczęciu postu rozpoczęto wlewy dożylne zawierające płyny z glukozą, aby zapobiec hipoglikemii i odwodnieniu.
3. Zaryzykowane krwawienie oceniono poprzez potwierdzenie akceptowalnych wartości liczby płytek krwi i wyników badań krzepnięcia przed zabiegiem. W tym przypadku ocena przedoperacyjna wykazała czas protrombinowy (PT) 12,0 s, aktywowany czas tromboplastyny częściowej (APTT) 25,8 s, międzynarodowy wskaźnik normalizowany (INR) 1,05 i liczbę płytek 445 × 10⁹/L.
4. Na sali operacyjnej przygotowano sprzęt zapasowy do drożności dróg oddechowych w nagłych wypadkach, w tym odpowiednio dobranego endotrachealnego rękawa intubacyjnego i sztywnego bronchoskopu.

2. Przygotowanie pacjenta i znieczulenie

1. Dziewięcioletni pacjent płci męskiej został ułożony w pozycji leżącej na stole zabiegowym, z lekko uniesionymi ramionami i głową ustawioną prosto. Ustalono dostęp dożylny i rozpoczęto standardowe monitorowanie wieloparametrowe.
2. Znieczulenie dożylne całkowite (TIVA) podawano w postaci wstrzyknięcia dożylnego propofolu (1,0 mg/kg) i ciągłej infuzji remifentanilu (0,2 µg·kg^-1·min^-1), aby zapewnić głębokie poziomy sedacji i komfort pacjenta.
3. Włożono maskę krtaniową (LMA) rozmiaru 3, aby zachować bezpieczne i stabilne drogi oddechowe podczas zabiegu interwencyjnego, i potwierdzono prawidłowe umiejscowienie.
4. Aby stłumić odruch kaszlowy i zoptymalizować warunki zabiegu, nałożono miejscowo 1% roztwór lidokainy poprzez natrysk na powierzchnię. Konkretnie, 1 mL podano do krtani, a 2 mL do tchawicy.

3. Wstępna inspekcja bronchoskopowa i płukanie oskrzeliowo-pęcherzykowe

1. Włożono elastyczny diagnostyk bronchoskopowy o średnicy zewnętrznej 4,2 mm przez LMA. Przeprowadzono systematyczną inspekcję dróg oddechowych, w tym obserwację strun głosowych, położenia tchawicy, pierścieni chrzęstnych i kareny.
2. Zostały zaobserwowane nieprawidłowości. W tym przypadku stwierdzono znaczne przekrwienie, obrzęk i nadmierną ilość białych wydzielin, które usunięto ssąc. Wizualizacji dokonano zwężenia przez ucisk zewnętrzny na wylocie lewego oskrzela płatowego, uniemożliwiając przejście 4,2-milimetrowemu bronchoskopowi dalszemu przemieszczeniu się.
3. Płukanie oskrzeliowo-pęcherzykowe (BAL) wykonano w docelowym oskrzelu. Bronchoskop został uwięziony w docelowym segmencie, a wlewaną 37 °C izotoniczną sól fizjologiczną w ilości 1 mL/kg na jedno wlewa do 20 mL na jedno wlewa, przy łącznej objętości nie przekraczającej 5–10 mL/kg.
4. Płyn oskrzeliowo-pęcherzykowy (BALF) pobierany był w ustawieniach ssących o ciśnieniu ujemnym między 100 a 200 mmHg, unikając zapadnięcia się światła oskrzeli. Osiągnięto odzyskiwanie płynu ≥40%, a próbki zebrano w nieprzywierających sterylnych pojemnikach, takich jak pojemniki pokryte silikonem lub polipropylenem, w celu przeprowadzenia analizy mikrobiologicznej.

4. Skanowanie z wykorzystaniem ultrasonografii dochodzącej przez oskrzela

1. Wycofano diagnostyk bronchoskopowy, a przez LMA włożono bronchoskop z wyposażeniem w głowicę ultrasonograficzną z wypukłym przetwornikiem.
2. Przeciwko ścianie oskrzela umieszczono sondę ultrasonograficzną na poziomie drugiej kareny w celu skanowania w poszukiwaniu docelowego zmiany.
3. Do zidentyfikowania powiększonej, heterogenicznej węzłów chłonnych w docelowym miejscu zastosowano obrazowanie ultrasonograficzne w czasie rzeczywistym. Za pomocą trybu Power Doppler uwidoczniono i zmapowano otaczające naczynia, upewniając się, że przewidziany trakt nakłucia był wolny od większych naczyń krwionośnych.

Wyniki

Tabela 1 przedstawia charakterystykę kliniczną pacjenta, parametry zabiegu i wielodyscyplinowy harmonogram postępowania. Badania laboratoryjne wykonane w momencie przyjęcia wykazały leukocytozę (liczba białych krwinek: 19,32 × 10⁹/l) z przewagą neutrofili i podwyższony poziom białka C-reaktywnego na poziomie 52,49 mg/l. Wyniki badań czynności narządów, markerów nowotworowych i wstępnego badania przesiewowego na choroby zakaźne, w tym gruźlicę, HIV i pierwotne badanie antygenu drożdży kryptokok...

Dyskusja

Przedstawiony przypadek opisuje rzadką jednostkę kliniczną: kryptokokową chorobę płuc (PC), która objawiła się jako nietypowa masa w śródpiersiu u 9-letniego dziecka z kompetentnym układem odpornościowym. Rozpoznanie zostało osiągnięte poprzez protokół ultradźwiękowego przewodzonego przez oskrzela nakłucia z użyciem igły przezoskrzelowej (EBUS-TBNA), zapewniając minimalnie inwazyjną alternatywę dla tradycyjnych interwencji chirurgicznych. Podczas gdy gatunki Cryptococcus są zwykle rozpoznawane jako patogeny opor...

Materiały

Lista materiałów użytych w tym artykule

Nazwa	Firma	Numer katalogowy	Komentarze
1% Lidocaine Hydrochloride Injection	Aspen Pharmacare	NMPA Approval No. H20103516
10% Neutral Buffered Formalin	Sigma-Aldrich	HT501128
22 G Aspiration Needle	Olympus Corporation	NA-201SX-4022
4.2-mm Flexible Diagnostic Bronchoscope	Olympus Corporation	BF-P260F
Endobronchial Ultrasound Bronchoscope	FUJIFILM Corporation	EB-530US
Endoscopic Ultrasound Processor	FUJIFILM Corporation	SU-9000
Grocott Methenamine Silver (GMS) Staining Kit	Cida Biotechnology	CD-GMS-100
Laryngeal Mask Airway (Size 3)	Ambu A/S	Ambu Aura-i, 321300000
Metagenomic Next-Generation Sequencing (mNGS) Service	Shanghai KingMed Diagnostics Co., Ltd.	Custom Service; www.kingmed.com.cn
Multi-parameter Patient Monitor	Mindray Bio-Medical Electronics	cPM 10C
Periodic Acid-Schiff (PAS) Staining Kit	Shaanxi ProAndti Biotechnology Co., Ltd.	PA-0054
Propofol Emulsion for Injection	AstraZeneca	NMPA Approval No. H20010368
Remifentanil Hydrochloride for Injection	Yichang Humanwell Pharmaceutical Co., Ltd.	NMPA Approval No. H20030197