方法文章

使用视频评分锚点对幼儿社交沟通进行快速连续评估

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DOI:

10.3791/57041

2018年3月14日

本文内容

摘要

本文介绍了一种使用纸质或在线版本进行视频参照性社交行为评定量表(vrRSB)的操作方案。该量表通过评估幼儿的互惠性社交行为(RSB)——社会能力的前提条件——对其进行量化 "视频参考" 通过三分钟视频中展示的参照儿童来对受试者进行比较的项目。

摘要

互惠性社会行为(RSB)是一种早期出现的能力,指个体参与社会互动中的相互应答,这种能力是社会学习和社会胜任力的基础,据推测在自闭症谱系障碍(ASD)中会受到破坏。在核心ASD症状常首次显现的幼儿期(toddler period),能够量化RSB的完整表现范围,对于评估ASD的早期风险、刻画社会性发展特征以及追踪早期干预的反应至关重要。然而,RSB变异的重要参数——尤其是在语言能力发展之前——可能较为细微,难以通过基于问卷的方法进行准确刻画。为应对这一挑战,我们开发了一种用于测量幼儿(18至30个月龄)RSB定量变异的系统,该系统不仅包含来自照护者的标准问卷数据,还引入了一组新颖的视频参照条目,通过这些条目,应答者可将被试的行为与一段展示年幼儿童表现出高度社会沟通能力的短视频中的行为进行比较。在一般人群的双生子样本中对该测量工具的测试结果证实,视频参照条目以及RSB总分(包含视频参照与非视频参照条目)均呈现单峰连续分布、具有高度内部一致性、显著保持个体差异,并表现出极高的遗传度。此外,视频参照条目对量化早期童年发展阶段社会沟通能力的渐进性变化——RSB的重要组成部分——尤为敏感。vrRSB得分能够清晰区分患有和未患有ASD的儿童,这些数据构成了该方法在横断面、纵向以及早期干预效应评估中量化早期RSB的初步验证证据。

引言

社会能力发展的先决条件是互惠性社会行为(RSB),即以情绪恰当且与社会情境相适应的方式与他人互动的正常能力1。RSB的受损与社会交流、人际意识以及社会兴趣和参与方面的显著缺陷相关,是自闭症谱系障碍(ASD)的核心特征。这种具有遗传性的神经发育状况在社会功能和适应性功能方面表现出广泛的损害,通常在幼儿期即显现,并可能对早期干预产生反应。因此,在生命早期对RSB进行量化,对于ASD风险的临床评估以及社会能力典型发展的表征均具有重要意义。

社会反应性量表(Social Responsiveness Scale, SRS)是一种适用于30个月以上儿童的重复性社会行为(RSB)快速定量评定量表。该量表由照料者报告,充分利用受访者在自然情境下对儿童长期观察的经验,以获得对RSB的细致评分。量表条目询问评分者关于儿童在社会沟通缺陷和局限重复行为两个方面的印象,这两个方面正是自闭症谱系障碍(ASD)的两大核心症状领域2,从而对RSB的定量缺陷进行索引。大量关于SRS的研究已证实其具有良好的心理测量学特性3,包括连续且单峰的分数分布,既能反映一般人群中的个体差异,又能有效区分ASD个体4,5。RSB的定量变异具有纵向稳定性6,符合行为特质的特征;可与适应性功能7(ASD中另一重要的功能损害方面)相区分;并且具有遗传性5,8,9,10,11,支持RSB与ASD相关的遗传学和神经生物学基础密切相关。

由于SRS仅向下延伸至30月龄,因此需要一种针对幼儿的快速、定量的重复刻板行为(RSB)替代测量方法,以:a)量化自闭症谱系障碍(ASD)风险的早期迹象;b)追踪ASD早期干预的反应效果。然而,幼儿RSB的测量因个体间在社会交流能力方面存在显著差异而变得复杂,仅依靠书面描述,评估者往往难以可靠地区分这些差异。此外,由于幼儿语言表达有限,其行为对情境和环境因素敏感,且社会能力在快速发育阶段进展迅速,照护者对其行为的判断可能因解释上的主观性而一致性降低。

为解决这些方法学上的挑战,我们开发了基于视频参照的社交互动行为评分量表(vrRSB),这是一种针对18至30个月龄儿童的社交互动行为(RSB)定量评估指标12。我们采用两种策略来体现RSB的特质连续性,同时提高对RSB早期发育变化的敏感性。首先,为了增强vrRSB与SRS之间的同源性,我们从SRS中选取了一部分条目,并将其调整为适合幼儿发育水平的表述。其次,我们引入了一系列新颖且独特的基于视频参照的条目,要求照护者将其孩子的社交沟通行为与一段录像中作为评分锚点的儿童进行比较。该方法利用了参照框架效应,即向评分者提供额外的情境信息可提高行为特质测量的信度和效度13,14。在此,一个3分钟的视频集锦提供了一个视觉参照框架,展示了一名发育正常的19个月大婴儿在与成人进行以游戏为基础的互动过程中表现出较强的社交沟通能力。由于个体内部的RSB特征具有高度相关性15,16,该视频采用单一儿童的多维度视角,而非多个儿童的短片段剪辑,以增强生态效度。先前的研究也支持视频参照方法的生态效度,因为在临床诊断之前,通过录像观察即可发现自闭症谱系障碍(ASD)的细微迹象17,18。所选视频片段直观地突出了社交沟通的核心特征,包括轮流行为、参与动机以及对社会和情绪线索的反应性1,从而确保了RSB关键方面的内容效度,同时限制口语使用,以避免评分者将语言能力错误归因于RSB表现。

据我们所知,目前尚无其他适用于幼儿的简短测量工具,能够同时在一般人群以及自闭症谱系障碍(ASD)或其他社交发育迟缓个体中反映重复性行为(RSB)的维度差异。已有的由照料者报告的针对幼儿ASD及相关发育迟缓的筛查工具,例如《幼儿自闭症改良检查清单》(M-CHAT)19 或沟通与象征性行为量表(CSBS)20 通常包括用于判断行为里程碑是否已达成的条目,但并未明确设计用于量化社交能力方面的细微差异。此外,与vrRSB不同,这些工具并非针对重复性社会行为(RSB)而设计,也无法评估核心自闭症症状的程度。即, 社交沟通障碍以及局限性、重复性行为)。观察性评估,例如自闭症诊断观察量表21,已开发出辅助诊断工具;然而,这些工具通常耗时较长,需40至60分钟,且需要经过培训的评估人员,限制了其在某些临床环境中的可行性。vrRSB无需专门培训即可完成,适用于照护者、服务提供者及其他对儿童自然社交互动有足够近期观察经验且能理解英文书面内容的信息提供者。该测量工具包含一段3分钟视频,总时长较短,仅需15至20分钟,可面对面施测,也可远程实施,既可通过邮寄方式发送给参与者,也可在线完成22因此,vrRSB 的简明性、易用性和灵活性使其能够在研究、临床和教育环境中实施,从而比以往更早地对刻板重复行为(RSB)进行系列定量测量。

方案

本文所述所有方法均已获得圣路易斯华盛顿大学机构审查委员会(人类资源保护办公室编号:201208010)的批准。

1. 获取 vrRSB

  1. 如需获取 vrRSB 的副本,请向通讯作者 John Constantino 发送电子邮件申请(constantino@wustl.edu)。
  2. 请注明希望获取 vrRSB 的在线版本或纸质版本。
    1. 请注意,在线版本("Online_vrRSB")已适配于 REDCap 系统,REDCap 是一种广泛使用的安全在线数据采集工具(www.projectredcap.org),适用于加入 REDCap 联盟的机构成员使用。
    2. 请注意,纸质版本包含问卷的 PDF 文件、视频片段的密码保护在线链接以及评分说明。有需要者还可申请上述文件的纸质版以及含视频的 DVD 光盘。

2. 在 REDCap 中上传并启用在线 vrRSB

  1. 将 vrRSB 的在线文件(Online_vrRSB)保存在计算机的已知位置。
  2. 在将 Online_vrRSB 上传至 REDCap 之前,需先在 REDCap 中创建一个新项目以容纳该问卷。首先登录 REDCap,然后点击页面顶部功能区中的 新建项目。此步骤将打开 创建新 REDCap 项目 页面。
  3. 项目标题项目目的 字段中输入与研究相关的内容。这些字段为必填项,需填写后方可继续。
  4. 在提示 从零开始创建项目还是使用模板? 处,选择单选按钮 上传 REDCap 项目 xml 文件。随后应弹出一个可访问计算机文件的窗口;从中选择第 2.1 步的 Online_vrRSB 文件,然后点击 打开
  5. 滚动至页面底部并点击 创建项目。此步骤将打开 项目设置页面,该页面提供将调查问卷整合到 REDCap 项目中的工作流程。
  6. 在标有 主项目设置 的框中,点击 使用调查问卷 选项旁边的 启用。此步骤将使 vrRSB 可在项目中访问。
  7. 进入下一个标有 设计数据采集工具 & 启用调查问卷 的框,选择 在线设计器。这将打开一个显示项目中所有工具表格的页面。
  8. 在包含 vrRSB 的行中,点击 启用调查问卷。随后应出现 设置我的调查问卷 选项卡。
  9. 滚动至页面底部并点击 保存更改,以完成在 REDCap 项目中启用 vrRSB 的操作。

3. 在 REDCap 中自定义在线 vrRSB 的展示方式

  1. 在侧边栏菜单中点击项目主页,找到快速任务框。
  2. 快速任务框中,选择在线设计并上传数据字典,以打开数据收集工具表格,其中列出vrRSB作为REDCap项目的一部分。
  3. 如需修改vrRSB文本中的说明内容,请点击vrRSB条目。点击特定文本框左上角的铅笔图标以编辑现有文本,每次修改后点击保存
    1. 在标有欢迎页面的框中,根据需要提供特定研究的背景信息(建议参见步骤4.2)。
    2. 如有需要,点击添加字段以允许输入参与者其他特征信息。当前模板包含被评估儿童的年龄(月)、性别以及评估者与儿童的关系。
    3. 通过在视频技术问题情况下插入研究联系人,来编辑视频参照条目前面的说明内容。
  4. 如需自定义调查表格式(例如背景颜色、字体),请在数据收集工具表格中,点击vrRSB所在行的调查设置
  5. 如需获取调查表的在线链接,请返回到项目主页,并在快速任务框中点击管理调查参与者。此时将打开一个公开调查链接页面,提供该调查表的URL。点击URL旁边的按钮以复制调查链接。
    1. 如需通过电子邮件向研究参与者发送链接,请选择参与者列表标签页。点击添加参与者以输入电子邮件地址,并点击撰写调查邀请函按钮以生成介绍性邮件。

4. 施测虚拟现实版 RSB

  1. 选择能够理解书面英语且在过去一个月内至少观察过目标儿童(18至30月龄)6小时的受访者。完成vrRSB评估并不要求或假设受访者具备专业培训背景,仅需其在日常生活中常规观察过幼儿与他人自然互动时的行为表现。 受访者可包括照护者、临床医生、曾与儿童密切合作的其他专业人员,或希望使用视频评分锚点生成校准评分以比较多名儿童的研究人员。
    注意:已有研究表明,观察儿童参与半结构化互动游戏会话30分钟,已足以使评分者提供能够区分孤独症谱系障碍(ASD)儿童与非ASD儿童的评分12。设定6小时的基准是为了考虑现实世界中社交情境可能存在的更大变异性。
  2. 向受访者发放问卷时,应提供背景信息以作说明,例如,实施vrRSB的目的、视频参照条目的使用方式以及预计完成时间(10至15分钟)。
    1. 若受访者远程参与,则应在随vrRSB附带的说明信中包含上述信息。
    2. 若参与者在线完成vrRSB,请提供访问vrRSB的网址。
  3. 说明评分锚定视频是通过网络访问还是通过DVD播放。如为在线访问,需提供网址和密码。
  4. 告知受访者,若在访问完整视频、查看图像或听到声音方面遇到困难,应联系何人。在线版本中,此通知包含在视频参照条目前的指导说明中(步骤3.3)。
  5. 提醒受访者需完整观看整个3分钟视频片段,且可重复观看多次。
    注意:接下来,受访者需完成第1至13题,即视频参照条目,要求其将目标儿童当前的社交能力与视频中儿童(即评分锚点)进行比较。完成视频参照条目后,受访者需继续完成其余非视频参照条目,这些条目描述的是社交行为的典型特征。视频参照与非视频参照条目均采用四点Likert评分量表,问卷正文部分在两组条目前均提供了书面说明(附录1)。

5. 在线虚拟现实RSB的自动评分

  1. 若要查看个人的得分(在临床环境中可能有用),请在侧边栏菜单的数据收集下点击添加/编辑记录
    1. 在接下来的页面中,在选择现有的参与识别编号下方,从下拉菜单中选择参与者。该参与者的记录主页将显示,其中包含一个列出该参与者所收集量表的表格。
    2. 要访问该参与者的总分和分量表得分,请点击vrRSB得分所在行的状态
  2. 若要查看某项研究中所有参与者的vrRSB得分,请返回项目主页并点击创建报告
    1. 在文本框中输入报告名称,并进入步骤2,该步骤允许选择要包含在报告中的数据字段。
    2. 从选定量表中添加所有字段选项旁,从下拉菜单中选择vrRSB得分以获取总分和分量表得分。如需项目层面的数据,请选择vrRSB。若仅希望在报告中保留部分可用字段,请点击不需要字段右侧的红色x将其排除。
    3. 滚动至页面底部并点击保存报告。选择返回我的报告和导出选项,页面将显示一个表格,其中包含新创建报告的一行记录。
    4. 点击查看报告以查看所有参与者的得分(表1)。 要返回查看选项表格,请点击“我的报告和导出”标签页。
    5. 点击导出数据并选择所需格式(例如,csv格式)。然后点击右下角的导出数据按钮。在后续页面中,点击确认数据格式的图标以继续。
    6. 点击"统计与图表"按钮,以在REDCap中查看描述性统计信息(例如,总分均值、标准差)以及vrRSB得分的散点图。

6. vrRSB的手动评分

  1. 识别项目为正向计分或反向计分(表1,正向计分与反向计分题项的分类。
    注意:由于该量表旨在量化RSB缺陷程度(RSB是核心自闭症症状水平的指标),因此得分越高表示RSB水平越低。正向计分项目指回答越肯定,表明互惠性社会行为越不恰当;反向计分项目指回答越肯定,表明互惠性社会行为越恰当。
  2. 根据指示为每个回答分配一个数值 表1 (项目评分的分值)
  3. 缺失条目应赋值为零。缺失回答超过四个的问卷视为无效。
  4. 在各项指标被赋予相应的分值后,将所选的主要评分或子量表评分对应的项目分值相加表1).
    注意:主要评分选项包括 RSB 总分(基于视频的项目加非基于视频的 RSB 项目)和基于视频的评分;同时针对自闭症谱系障碍(ASD)的两个核心症状领域,列出各子量表项目的得分总和即, 社交沟通能力以及局限性、重复性行为)。得分低于总体人群样本平均值2个标准差及以上,位于所得分数的最低5%范围内12,提示存在 RSB 缺陷表1).
  5. 请注意,某些项目不包含在vrRSB的评分中。这些补充项目提供了除RSB以外其他发育方面的总体信息,可能对发育研究人员具有参考价值。参见图注 表1 有关更多详细信息。

结果

vrRSB 在一项流行病学研究中对来自密苏里州家庭登记册的156对双胞胎进行了测试,该研究是“早期互惠社会行为研究”(Early Reciprocal Social Behavior Study)的一部分,是一项关于互惠社会行为(RSB)发展的前瞻性纵向研究12。我们采用双生子研究设计,旨在检验vrRSB是否能够检测到普通人群中幼儿RSB的个体差异,以及这些差异是否具有遗传性。SRS在年龄较大的儿童中已证实具备上述两种特征5,8,而这些特征对于评估vrRSB能否捕捉与典型及非典型发育均相关的RSB遗传信息性变异至关重要。

照护者在双胞胎18、24、36和48月龄时完成了行为评估;vrRSB(主要为纸质版本,因为在线版本是在研究后期开发的)在18和24月龄时间点收集。样本以高加索裔为主(80.1%),且为非西班牙裔(91.6%),与密苏里州人口构成相似23,而样本家庭的中位年收入($60,001 - $90,000)高于密苏里州整体水平($47,200)。参与者对问卷的非正式反馈总体积极,超过95%的回收问卷填写正确。为控制双胞胎数据的非独立性,在信度、行为相关性及纵向差异分析中,仅纳入每对双胞胎中随机选取的一名儿童的数据。一名经历发育倒退并最终在社区获得自闭症谱系障碍(ASD)诊断的儿童被排除在这些双胞胎分析之外。

视频参考评分和 RSB 总分在一般人群样本中于 18 个月和 24 个月时均呈现出连续的单峰分布(图 1)。对于视频参考评分,24 月龄时较低分数的占比更高,提示由于发育更为成熟而出现轻微的地板效应(分数越高表明 RSB 越少)。RSB 总分的分布与 SRS3 相似,呈右偏态,反映出在 RSB 方面存在显著缺陷的个体所占比例较小。在加利福尼亚州主要为西班牙裔的双语双胞胎独立样本中也观察到了类似的分数分布(未发表数据,Harris, B., 2017)。

在18个月时,视频参照条目和RSB总分均显示出良好的内部信度(Cronbach's alpha 视频参照评分 = .841,p <.001;Cronbach's alpha RSB总分 = .879,p <.001);在24个月时也表现出较强的内部一致性(Cronbach's alpha 视频参照评分 = .881,p <.001;Cronbach's alpha RSB总分 = .868,p <.001)。较高的内部一致性表明,这些条目指标在整个幼儿期均反映了结构良好的整体构念。

根据18个月和24个月时间点获得的评分,采用组内相关系数(ICC;双向混合单次测量)计算重测信度。视频参考评分的6个月重测信度良好(ICC(3,1) = .505,p <.001,图2a),RSB总评分的重测信度较强(ICC(3,1) = .735,p <.001;图2b)。

除了展示重测信度以及在时间跨度上检测 RSB 中与特质相关的稳定性的能力外,vrRSB 的一个重要目标是追踪 RSB 随发育进程的变化。视频参照评分和 RSB 总分均能检测到在 18 至 24 个月期间 RSB 的显著改善,表现为分数降低(分数越低表示 RSB 越好)(表 2)。视频参照评分在这些下降中的效应量大于 RSB 总分(Cohen's d = 0.66 对比 0.48)。对非视频参照项目的单独计算(表 2)显示,这些项目的设计本不用于追踪变化,其效应量明显更小(Cohen's d = 0.22)。

由于RSB的变异在较年长人群中已被证明具有遗传性,因此计算了18个月时视频参照评分(Video-referenced Scores)和RSB总分的同卵双生子间一致性(表3)。同卵双生子(遗传物质完全相同)的组内相关系数高于异卵双生子(平均共享一半遗传物质),这一结果与RSB具有遗传性相符。同卵双生子的一致性相当高,在许多情况下约为异卵双生子的两倍,表明遗传因素起着重要作用。值得注意的是,同卵双生子的一致性也反映了可能的测量误差的上限。对于两种vrRSB评分,在整个双生子样本水平上,可能的测量误差小于9%(误差 = 1 - 同卵双生子一致性)。

为检验同时效度,我们分析了ASD筛查工具M-CHAT的得分与vrRSB之间的相关性。结果发现两者呈正相关,表明vrRSB能够捕捉与ASD风险相关的变异(视频参照评分:r = .444,p <.001;RSB总分:r = .654,p <.001)。此外,鉴于语言能力与社交沟通之间存在预期的相关关系,我们还考察了vrRSB得分与MacArthur-Bates语言发育量表简版24所测得的表达性词汇量(百分位分数)之间的相关性。结果显示,视频参照评分(r = -.419,p <.001)和RSB总分(r = -.309,p <.001)均与表达性词汇量存在显著相关性。

最后,在初步测试中(表4),我们比较了未被诊断为孤独症谱系障碍(ASD)的双胞胎与一小部分在社区中已被诊断为ASD或在孤独症诊断观察量表21上被评为孤独症或孤独症谱系的儿童(平均年龄(标准差):24.75(5.56)个月;年龄范围:17–33个月)。视频参照评分和RSB总分均能有效区分患有和未患有ASD的儿童,其效应量(Cohen's d)分别为-1.39(视频参照评分)和-1.66(RSB总分)。在ASD核心症状领域的条目评分上也观察到组间差异(社交沟通:Cohen's d = -1.58;刻板、重复性行为:Cohen's d = -1.52)。在定量RSB评分水平上,18个月时的视频参照评分和RSB总分均与36个月时的社会反应量表(SRS)总分呈正相关(视频参照评分:r = .298,p = .001;RSB总分:r = .624,p < .001)。

18 个月和 24 个月时视频参考评分和 RSB 评分的条形图,展示统计均值。
图 1:18 个月和 24 个月时视频参考评分与 RSB 总分的连续单峰分数分布
图中展示了 vrRSB 的评分结果,包括视频参考评分和 RSB 总分。RSB 总分由视频参考项目以及改编自《社会反应性量表》的传统问卷项目组成。这些分布数据来源于从普通人群中招募的一般人群双生子样本(n = 156 对)。图 1a 和 1b 显示了 18 个月和 24 个月时视频参考项目的评分,而图 1c 和 1d 显示了相应时间点的 RSB 总分。在所有情况下,评分均呈连续且单峰分布,表明 RSB 在幼儿中表现为一个维度化构念。每个时间点的均值和标准差(SD)均标注于各图右上方。请点击此处查看该图的放大版本。

视频参照评分与RSB评分的散点图。ICC值展示了18-24个月时评分的一致性。
图2:视频参照评分与RSB总分的6个月重测信度
散点图展示了受试者在18个月和24个月时的跨时间比较结果,分别为视频参照评分(图2a)和RSB总分(图2b)。组内相关系数(ICC(3,1))显示,视频参照评分具有良好的重测信度,RSB总分则表现出较强的重测信度。请点击此处查看该图的放大版本。

正向计分与反向计分项目的分类
正向计分项目15 - 16, 18 - 26, 28 - 34, 36, 40 - 41, 47, 附录项目 1
反向计分项目1 - 13; 14, 17, 27, 35, 37 - 39, 42
项目评分的分值
基于视频参照的项目非视频参照项目
评分选项完全不是有些是,但不如视频中的儿童明显与视频中的儿童大致相同比视频中的儿童更明显不属实有时属实经常属实几乎总是属实
正向计分0123
反向计分32103210
主量表得分与分量表得分的项目列表
量表/分量表项目编号得分 ≥ 平均值的 2 个标准差
18 个月24 个月
刻板与重复性行为总分(RSB 总分)1 - 13;14 - 42; 47; 附录项目 14135
基于视频参照的项目1 - 132119
社会交流1 - 15; 17; 19; 21; 25 - 28; 30; 32 - 33, 35 - 40, 42, 附录项目 13632
刻板与重复性行为16, 18, 20, 22 - 24, 29, 31, 34, 41, 4775

表1:视频参照式社交互动行为评分(vrRSB)评分指南
本表列出了用于评分的条目类型、分值及条目列表。vrRSB包含两个主要评分:社交互动行为总分(RSB Total Score)和视频参照评分(Video-Referenced Score),以及两个子量表评分:社交沟通(Social Communication)和局限重复性行为(Restricted Repetitive Behavior),后者涵盖与孤独症谱系障碍(ASD)两大核心症状领域相关的条目。这些评分量化了社交互动行为缺陷的程度,因而也可反映核心孤独症症状的严重程度。需注意,部分条目涉及一般发育方面的内容,此类条目不参与计分。条目49和50用于评估幼儿两个关键语言发育里程碑的达成情况:使用口语表达以及将词语组合成短语或句子。条目43涉及异常睡眠模式,评分越高提示发育特征越不典型。对于涉及空间能力(条目44、48)和智力好奇心(条目45、46)的条目,评分越高表示发育水平越先进。

配对样本配对差值Tdf显著性
均值标准差均值标准误95% 置信区间
       区间
下限上限
18个月 视频参照评分 –2.914.380.372.173.647.79137<.001
24个月 视频参照评分
18个月 RSB 总分 –4.306.480.553.215.407.80137<.001
24个月 RSB 总分
18个月 非视频项目 –1.404.470.380.652.153.68137<.001
24个月 非视频项目

表2:18至24个月期间互惠社会行为视频参照评分(vrRSB)得分的差异
采用配对t检验计算18个月和24个月时得分之间的差异(n = 138)。得分差异包括视频参照评分、RSB总分,以及非视频参照项目得分(RSB总分-视频参照评分)。vrRSB表示互惠社会行为的视频参照评分。Df表示自由度。Sig. 表示显著性。

双生子类型(对)视频参照RSB 总分
MZ (n = 54).928 (p <.001).912 (p <.001)
DZ (n = 95).388 (p <.001).218 (p <.001)
  男性 MZ (n = 28).894 (p <.001).914 (p <.001)
  男性 DZ (n = 30).348 (p = .028).286 (p <.059)
  女性 MZ (n = 26).956 (p <.001).878 (p <.001)
  女性 DZ (n = 29).660 (p <.001).369 (p <.023)
  异性双生子 (n = 36).301 (p = .035).062 (p = .358)

表3:18个月大幼儿双胞胎相互社会行为的同卵双生一致性
显示了单卵双生(MZ)和双卵双生(DZ)双胞胎在18个月时视频参照评分和相互社会行为(RSB)总评分的双胞胎间一致性[ICC(3,1)]。数值分别报告了所有合并分析的MZ和DZ双胞胎对,以及按性别分组单独分析的双胞胎对。7对未分类的双胞胎对未能纳入这些分析中。

无 ASD (n=310)ASD (n=14)平均差异TDf显著性
均值 (标准差)均值 (标准差)
基于视频参照12.77 (4.44)21.86 (8.09)-9.08-4.1713.360.001
RSB 总分21.84 (9.79)56.79 (28.17)-34.95-4.6313.14<.001
社交沟通20.15 (8.14)44.57 (20.16)-24.42-4.5213.190.001
局限性与重复性行为1.68 (2.76)12.21 (9.37)-10.53-4.2013.100.001

表4:伴有与不伴有自闭症谱系障碍(ASD)幼儿的基于视频参考的社交互惠行为评分(vrRSB)得分比较
显示了vrRSB得分的均值、均值差异及t检验结果,用于比较未诊断为ASD的双胞胎与一小群ASD儿童之间的得分差异。SD表示标准差。Df表示自由度。Sig.表示双侧显著性差异的p值。

附录1:社交互动行为视频参照评分量表复印件 请点击此处下载该文件。

讨论

上述示例分析表明,vrRSB 作为一种定量评估幼儿重复刻板行为(RSB)的工具,具有良好的心理测量学特性。vrRSB 的得分表现出与SRS(一种经过充分验证的用于较大儿童的RSB评估工具3)相似的多个特征,包括在普通人群中连续的分数分布、可遗传性的证据,以及在初步测试中能够区分患有和未患有自闭症谱系障碍(ASD)的儿童。18个月和24个月时的vrRSB得分与36个月时的SRS得分呈相关性,证实了在幼儿期即可测量到RSB特质样稳定性。因此,vrRSB代表了SRS的有效向下延伸,据我们所知,也是首个能够对典型发育和非典型发育幼儿在RSB上的个体差异进行维度化量化评估的工具。这一能力与M-CHAT和CSBS等筛查工具形成对比,后者采用分类方法评估ASD或其他发育迟缓的风险19,20,并不专门针对RSB进行评估。vrRSB的应用可能通过促进对ASD核心症状变化的快速评估,从而提高早期干预的实施效率,因为这些核心症状相较于ASD其他方面的损害(如适应功能)可能表现出独特的反应。该工具还具有简短、易于获取以及支持多种施测方式的优点,包括已在REDCap平台中完全开发的在线版本,适用于临床和科研环境。除本文报告的密苏里州研究人群外,我们的团队已在以西班牙裔为主的双生子人群中成功施测该问卷,结果显示其心理测量学特性具有可比性(未发表数据,Harris, B., 2017)。因此,该工具适用于多样化人群,并易于翻译成其他语言,尤其是因为其评分锚定所依据的社会行为解释不依赖于口头语言。

我们采用了两种方法来应对幼儿照料者报告刻板重复行为(RSB)时固有的挑战:a)调整《社会反应量表》(SRS)中的一部分条目,使其在发育水平上适用于幼儿;b)引入一段录像评分锚点,为照料者的评分提供参考框架。这些策略使得我们能够获得一个“基于录像参考的评分”,用于描述社会沟通能力——这是RSB的核心组成部分;同时获得一个更广泛的“RSB总分”,涵盖社会沟通和刻板重复行为这两个自闭症谱系障碍(ASD)的核心症状领域。两个评分均表现出良好的测量学特性。其中,“基于录像参考的评分”通过在所有评估年龄段均使用同一名参照儿童的录像,旨在对幼儿期RSB的变化更为敏感;在所有评分中,该评分在18至24个月期间RSB改善的效应量最大。此外,该评分与表达性语言能力的相关性也强于RSB总分,这与其聚焦于社会沟通的测量目标一致。至于RSB总分,其纳入了代表RSB及ASD相关特征的SRS条目,因而表现出更强的重测信度,并与36个月时的SRS总分具有更高的相关性;这些结果与基于录像参考评分对社会沟通能力渐进变化更高的敏感性相一致。两个评分在同卵双胞胎之间的双胎一致性均很高,表明测量误差小、信度强,同时也验证了良好的重测信度;考虑到18至24个月期间发育变化迅速,重测信度可能原本存在被低估的风险。此外,在初步测试中,基于录像参考评分和RSB总分均能有效区分患有和未患ASD的儿童。尽管两种评分在区分上的效应量均较大,但RSB总分略高,这可能是因为其条目数量更多,覆盖了ASD的两个症状领域(即除社会沟通外还包括刻板重复行为),因而更充分地捕捉了自闭症特质的变异。然而,基于录像参考评分也表现出较强的效应量,提示其作为一项极简短、定量化的幼儿ASD筛查工具具有潜在可行性。

成功实施本方案的关键步骤之一是恰当选择信息提供者,信息提供者必须对儿童有足够了解,能够准确评估儿童的重复性行为(RSB)水平。迄今为止,我们以父母作为信息提供者取得了良好效果,但本调查同样适用于其他照护者,例如托育人员或与儿童频繁接触的其他家庭成员(即, 在过去一个月中,与儿童互动或观察儿童与他人互动的时间不少于6小时)。应提醒调查受访者完整观看视频,以便评分锚点能在不同评分者之间提供统一的比较标准。提前告知受访者预留15至20分钟用于观看视频并完成问卷会有所帮助。如果调查以在线方式实施,记录受访者完成调查所用的时间有助于质量控制,因为完成时间过短可能影响数据的有效性。最后,由于该调查的评分涉及多个步骤,存在出错的可能性,因此我们建议使用自动评分算法,并通过核对各分量表得分之和与总分的一致性进行交叉验证。

vrRSB的一个局限性在于,随着年龄增长,视频参照条目可能出现下限效应,因为接近30个月大的幼儿很可能表现出比19个月大的评分锚点更高级的社会沟通能力。因此,在较大年龄组中,RSB总分预计能更准确地反映RSB的代表性变异。此外,由于评分锚点展现出较强的社会沟通能力,一些照护者可能会倾向于在所有条目上都将自己的孩子评为与评分锚点相似,而不是仔细考虑孩子与锚点之间的实际差异。我们的研究结果(包括广泛的分数分布以及视频参照评分对发育变化的敏感性)表明,在本样本中这一问题并不严重;尽管如此,后续版本的vrRSB可进一步探索采用多个具有不同RSB水平的评分锚点,以及引入反向计分的视频参照条目,以检验作答在概念上的一致性。

未来的研究方向包括在更大样本的孤独症谱系障碍(ASD)儿童及非ASD儿童中测试vrRSB,以验证该测量工具的心理测量学特性,并确定vrRSB得分在多大程度上能够预测ASD风险。更大的样本量还将有助于采用数据降维方法,通过剔除对重复性社会行为(RSB)变异贡献较低的条目,进一步优化该测量工具。从方法学角度来看,视频参照评分所表现出的良好心理测量学性能,支持了视频评分锚点在提升行为评分的信度与效度方面的普遍适用性。未来有望开发适用于婴儿的评分锚点,从而将RSB测量工具的应用进一步向下扩展至更年幼的婴幼儿群体,这将有助于更及时地转诊至早期干预,并拓展对典型与非典型社会发育轨迹的刻画。总之,vrRSB为改善ASD风险的临床评估以及对干预反应的评估提供了重要机遇。vrRSB在ASD出现阶段即可检测RSB的维度性变异、RSB的变化以及遗传因素对RSB的影响,这对于阐明基因与环境在早期对RSB的作用具有重要意义,也将为未来针对ASD及相关障碍的治疗提供指导。

披露

J.N.C. 因社会反应量表(SRS)的商业发行,从 Western Psychological Services 获得版税,SRS 是一种用于评估 30 个月龄至成年期自闭症特征的量化测量工具。其余作者无任何利益冲突需要披露。

致谢

本项目得到了美国国立儿童健康与人类发育研究所(NICHD)R01 HD068479(J.N.C.)和K08 MH112891-01(N.M.)基金以及华盛顿大学智力与发育障碍研究中心(NIH/NICHD P30 HD062171,J.N.C. 项目负责人)的支持。我们感谢所有参与“早期互惠性社会发育研究”的家庭,感谢他们投入了宝贵的时间和精力。我们感谢作为录像评分基准的儿童及其家庭为vrRSB作出的贡献。 我们感谢Susan Vugteveen对文稿的文字校对以及在视频方案中的出镜。

材料

本文使用的材料清单
姓名公司目录编号评论
社交行为视频参照评分(vrRSB):纸质版n/an/a包含3分钟视频片段和书面问题的纸质问卷
在线_vrRSBn/an/a包含vrRSB全部条目及视频链接信息的REDCap XML文件;该vrRSB在线版本必须在REDCap系统中实施
REDCap软件Vanderbilt Universityn/a用于创建和管理在线调查及数据库的安全网络应用程序;隶属于REDCap联盟的机构用户可免费使用

参考文献

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