建立了一项方案,旨在使患有发育性语言障碍(DLD)的个体及其父母/照料者能够有意义地参与研究优先领域设定活动。该方案包括明确的数据收集活动计划,以及将这些数据整合到更广泛的研究优先级设定流程中的方法。
建立了一项方案,旨在使患有发育性语言障碍(DLD)的个体及其父母/照料者能够有意义地参与研究优先领域设定活动。该方案包括明确的数据收集活动计划,以及将这些数据整合到更广泛的研究优先级设定流程中的方法。
本文介绍了一项针对患有发育性语言障碍(DLD)的个体(iDLD)及其父母/看护人(iDLDPC)开展科研优先议题确定工作的实施方案。
发育性语言障碍个体(iDLD)在沟通技能方面存在困难,例如理解语言、词语提取和话语表达。这些困难导致现有的研究优先事项设定流程难以被iDLD所获取,因为这些流程需要较高的沟通能力。因此,有必要开发一种新方法,使iDLD能够参与此类活动。建议在与iDLD护理者(iDLDPC)合作时也采用相同的方法,以确保可及性。
该方案分为4个步骤。第一步介绍由经过培训的专科发育性语言障碍(DLD)言语和语言治疗师(SLT)实施的一系列活动计划,旨在为iDLD/iDLDPC的参与做好准备。第二步概述了一种征询iDLD/iDLDPC对研究优先事项意见的方法。第三步和第四步描述了在研究优先事项设定过程的多个阶段中分析和整合这些数据的方法。
9名经过培训的专业DLD言语治疗师(SLT)实施了步骤1和步骤2。17名iDLD患者和25名iDLDPC参与者同意参与。研究人员收集了所有参与者的反馈意见,并利用这些数据对本次研究的过程和结果进行了调整与优化。
该方案的一个优势在于,通过提供多种可选方案,能够适应iDLD/iDLDPC在支持需求方面的异质性,同时仍提供一个结构化的框架。由于该方案具有新颖性,数据整合的方法由研究团队自行开发。这些可能是该方案的局限性,可能使其可靠性和有效性受到质疑,而这些特性仍有待验证。
该方案可实现iDLD/iDLDPC的有意义参与 研究优先级设定可适用于具有其他类型言语、语言或沟通需求的人群。未来的研究应评估该方案的有效性,以及是否可对其进行调整,以促进此类人群参与其他研究项目。
发育性语言障碍(DLD)是一种多因素导致的终身状况,其特征是理解和/或使用语言方面存在困难1。这种困难可能表现在言语、语言和沟通的任何或所有方面(例如,理解指令、找词困难或参与对话)2。因此,患有DLD的个体(iDLD)在心理健康3、人际关系4、教育成就以及就业前景方面面临更高的风险5。
发育性语言障碍儿童(iDLD)及其父母/照顾者(iDLDPC)由言语和语言治疗师(SLTs)提供支持,而这些治疗师被要求采用基于证据的实践方法6。然而,发育性语言障碍领域的证据基础仍存在诸多空白7。研究优先级设定工作旨在应对这一状况,通过邀请关键利益相关方共同探讨当前最迫切需要开展的研究方向8。尽管部分研究优先级设定方法主要聚焦于收集研究人员的“专家意见”9,但近年来,在英国背景下,这类工作更普遍地以研究优先级设定合作项目(research priority setting partnerships)的形式开展10。此类合作项目源于循证实践运动11,旨在弥合学术界、临床工作者与卫生服务使用者之间研究议程脱节的问题12,13。通过汇聚包括服务使用者在内的所有关键利益相关方,共同确定研究优先事项,不仅具有理论意义,也具备实际优势,有助于提升研究过程的相关性、质量和影响力14。此外,在英国国家医疗服务体系(NHS)中,让服务使用者参与研究优先级设定是公众与患者参与(PPI)的基本要求15。因此,确保iDLD/iDLDPC参与该领域研究优先级的设定至关重要。
目前尚无针对健康研究……优先事项设定的“金标准方法”14,但已有多种方法被发表。然而,iDLD/iDLDPC 所面临的沟通挑战,使其(或其观点)面临被这些方法排除在外的风险。例如,对话模型完全依赖于对服务使用者的深入访谈16。同样,詹姆斯·林德联盟优先事项设定合作(JLA PSP)方法17虽强调纳入所有患者的声音,但对 iDLD 人群而言仍存在挑战。JLA PSP 方法学采用名义群体技术,要求参与者独立“头脑风暴”提出想法,并口头表达后进行讨论18。可以合理推测,当使用这些方法进行研究优先事项设定时,iDLD/iDLDPC 的实质性参与程度可能受限。
将iDLD/iDLDPC纳入标准化方案的另一挑战在于,即使有相应支持,每个个体在语言和沟通的不同方面都会表现出独特的优势与需求组合1。因此,单一方法不太可能满足所有人的需求,可能导致部分个体被排除在外。本文提出一种新颖的方法,其核心在于融合差异化教学与灵活性。该方案的关键在于由具备发育性语言障碍(DLD)专业背景的言语语言治疗师(SLT)实施,且治疗师需对iDLD/iDLDPC个体特定的沟通能力有深入理解。这有助于提高方案的可靠性并保障实施质量,因为该SLT具备:DLD领域的专业知识、技能与实践经验,并且已与iDLD/iDLDPC建立了治疗关系19。这不仅提高了SLT准确判断iDLD是否理解内容的可能性,也有助于其更准确地解读iDLD的观点。
资源和时间不足常被视为阻碍服务使用者深入参与研究的主要障碍20。具有复杂需求的个体可能尤其处于不利地位。英国儿童残疾学会在其关于JLA PSP的报告中指出21:“我们的资源和时间不足以实现对儿童和青少年的有意义参与”,但若具备“充足的资源”和“周密的规划”,则可实现更高程度的实质性参与。Pollock、St George、Fenton、Crowe & Firkins22 对JLA方案进行了调整,以应对在能力和资源方面增加的需求。他们在一项关于卒中后生活的优先事项设定项目(PSP)中实施了“FREE TEA”模式。该模式提供了一种替代性的面对面方法,用以收集服务使用者的数据,其信息丰富程度被认为远超问卷调查所得数据。此外,Rowbotham 等人10 在一项囊性纤维化(CF)领域的JLA PSP中,展示了在线参与的成功实践,这对保障囊性纤维化患者的有效参与至关重要。这些创新性方法表明,当资源和时间得到战略性利用时,服务使用者的实质性参与将得以加强,最终成果也将更充分地反映服务使用者的优先关切。
在患者参与研究(PPI)文献中已有充分记载,象征性参与现象十分普遍,这可能会弱化PPI的影响和价值20。本方案描述了一种四步流程,旨在让特发性发育性语言障碍患者(iDLD)及其照护者(iDLDPC)在多个阶段实质性地参与研究优先事项的设定工作,从而降低象征性参与的风险:
步骤 1:为言语治疗师(SLT)设计的一系列活动方案,旨在与疑似语言发育迟缓儿童(iDLDs)或疑似语言发育迟缓可能性较低儿童(iDLDPCs)共同实施,以促进其对与研究优先事项相关概念的理解;
步骤 2:一项用于收集研究优先事项数据的练习;
步骤 3:一种数据转化方法,用于影响研究优先事项设定过程的早期阶段;
步骤 4:一种数据转化方法,用于影响研究优先事项设定过程的后期阶段
为实施第一和第二步,通过该组织的常规通讯(例如在线论坛)发布广告招募言语治疗师(SLT)。要求所招募的言语治疗师为英国6级(或以上)专科发育性语言障碍(DLD)治疗师,且其工作对象中需包含其熟悉并能够同意参与研究的隐性发育性语言障碍(iDLD)或隐性发育性语言障碍潜在风险儿童(iDLDPC)。言语治疗师需参加由研究团队(KC、AK、LL)组织的为期3小时的培训课程,以熟悉本项目所依据的理论框架、活动方案及所用材料。为最大程度提高本方案的可推广性,对iDLD/iDLDPC参与者设定的排除标准极少。经专家言语治疗师共同商议达成共识,确定纳入对象为处于第二关键阶段或以上(7岁及以上)的儿童,并允许疑似或确诊患有DLD的iDLD儿童参与。参与者的选择最终依赖于言语治疗师的临床判断,即该iDLD/iDLDPC儿童是否能够有效参与相关活动,即使其符合纳入标准。
本方案第1步中描述的活动计划采用基于证据的包容性沟通方法,运用各种工具和策略,帮助iDLD理解和表达自我。针对需求进行了预先规划,而非被动应对,并在整个优先事项设定过程中持续整合了包容性沟通策略,例如在表格、线上交流和相关材料中的应用23。活动的设计基于“可及支持三角模型”24,并针对iDLD的个体优势与需求进行调整。该计划包含可选活动以及可采用不同形式实施的活动,由专业的DLD言语语言治疗师(SLT)根据iDLD/iDLDPC的具体需求进行选择和定制。这进一步认可了SLT所具备的独特临床技能、专业知识和实践经验,有助于最大程度地提升iDLD的沟通能力24。本方案的这一部分由补充文件中提供的材料予以支持。
方案第2步中描述的数据收集活动基于关于DLD的11个“主题”,这些主题与先前对专业人员关于DLD研究的“不确定性”评估中识别出的上位主题相关25。 iDLD/iDLDPC可能在言语推理方面存在更大困难26,因此选择以主题为基础的方法,而非呈现大量下位主题。工作记忆在iDLD/iDLDPC中也可能受损27,因此,为了支持iDLD/iDLDPC进行决策,数据通过个体主题评分练习获取,并在适当时辅以比较性排序练习。
步骤3展示了一种数据转换过程,通过确定其他利益相关者在该过程初始阶段应讨论的主题类型,使iDLD/iDLDPC对优先事项的意见能够影响早期研究优先级的设定。该过程通过分析iDLD/iDLDPC对11个DLD研究主题(来自步骤2)的“优先级”感知程度的平均评分,并就参与者对高评分(即“优先”)主题是否存在足够共识进行判断而实现。此次评估的目的是明确哪些主题(如果存在)可被合理排除,无需在后续阶段进一步考虑,以及哪些主题应被继续推进。
最后一步描述了如何利用相同的数据对调查结果进行转换,以进一步体现iDLD/iDLDPC的优先事项,并影响最终输出结果。作为更广泛的研究优先级设定过程(超出本方案范围)的一部分,利益相关方共同确定了DLD领域的具体研究方向,并通过在线调查对这些方向中哪些应列为优先事项进行了投票。每个确定的研究方向均与此前由iDLD/iDLDPC评分的一个或多个主题相关联。iDLD/iDLDPC的评分数据被用于“提升”与高评分研究主题相关联的已定义研究方向的投票权重。
本方案适用于计划为发育性语言障碍(DLD)设定研究优先级并希望有意义地纳入DLD个体(iDLD)或DLD个体及其主要照顾者(iDLDPC)的研究人员。需要能够接触到专业的DLD言语和语言治疗师(SLTs)及其临床服务对象中的iDLD和iDLDPC。本方案旨在补充整体的研究优先级设定流程,以收集额外数据,例如感兴趣的主题和明确的研究领域。建议采用项目小组的方式,以便进行集体决策。该方案也可根据需要调整,用于其他研究活动中与iDLD/iDLDPC或患有言语、语言和沟通障碍的不同人群的合作。
本方案设计用于人类受试者。研究团队已向英国国家健康研究所(National Institute of Health Research, NIHR)和詹姆斯·林德联盟(James Lind Alliance, JLA)咨询了有关伦理审批的建议。两者均指出,研究优先级设定被视为“服务评估与发展”17,因此无需伦理审批。
1. 步骤1:将活动方案递送给iDLD/iDLDPC
2. 步骤 2:由专科 DLD SLT 收集有关 iDLD/iDLDPC 在 DLD 领域研究重点的数据
3. 步骤3:将iDLD/iDLDPC中的数据转化为影响研究优先级设定早期阶段的信息
4. 步骤4:将iDLD/iDLDPC数据转化为影响研究优先级确定流程的最终阶段
注意:在研究优先级设定练习的中期阶段,已确定了针对特定研究领域的研究优先级设定调查结果,但这些内容不在本方案的范围之内。
九名言语和语言治疗师接受了培训,以实施该方案的第一步和第二步,并对17名iDLD(关键阶段2至关键阶段4,7-16岁)和25名iDLDPC(总计n=42)进行了操作。所有42名参与者均能够参与会话,这一点体现在所有42名参与者均能提供评分,且言语治疗师认为这些评分反映了他们对DLD研究优先事项的看法,符合方案第二步的要求。
如步骤三所述,各场次获得的数据已成功用于影响研究优先级设定流程的下一阶段。由于本次调查的范围较小(仅为5),且未明显区分出优先主题(图1),因此所有11个主题均进入下一阶段。图2展示了一种虚构的替代情景示例。
根据 iDLD/iDLDPC 数据(表 1)计算每个定义研究领域的校正系数,并将其应用于调查数据(表 2)。该数据转换对最终结果产生了显著影响(表 3)。具体包括:

图1:显示来自 iDLD/iDLDPC 的主题中位评分的图表。 请注意,无明显偏好差异,由虚线标出的小范围(5–10)进一步证明了这一点。未设定截断值,所有主题均进入下一阶段。请点击此处查看此图的放大版本。

图2:显示iDLD/iDLDPC虚构主题中位评分的图表。 该图展示了一种数据分布情况,其中偏好更为明显,由虚线标示的较大范围(1-11)加以体现。实线所示建议的截断值为中位数=8,中位评分≥8的主题进入下一阶段。请点击此处查看此图的放大版本。
补充文件。 请点击此处下载这些文件。
| 参与者 (n=42) | 主题评分 | ||||||||||
| 识别 | 评估/诊断 | 双语现象 | 终身影响 | 服务提供—初级 | 服务提供—次级 | 服务提供—成人 | 干预 | 协作共事 | 提高意识 | 技术 | |
| 1 | 10 | 10 | 9 | 10 | 10 | 9 | 10 | 8 | |||
| 2 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 5 | 10 | |||
| 3 | 10 | 4 | 6 | 9 | 8 | 2 | 1 | 7 | 5 | 11 | 3 |
| 4 | 8 | 7 | 1 | 11 | 9 | 3 | 2 | 10 | 5 | 6 | 4 |
| 5 | 7 | 11 | 10 | 9 | 8 | 6 | 3 | 5 | 2 | 4 | 1 |
| 6 | 10 | 8 | 2 | 6 | 9 | 7 | 5 | 4 | 3 | 11 | 1 |
| 7 | 1 | 2 | 10 | 7 | 9 | 5 | 6 | 4 | 3 | 8 | 11 |
| 8 | 10 | 1 | 6 | 11 | 2 | 7 | 9 | 5 | 8 | 4 | 3 |
| 9 | 1 | 2 | 11 | 7 | 3 | 9 | 10 | 4 | 5 | 6 | 8 |
| 10 | 1 | 4 | 11 | 10 | 3 | 6 | 9 | 2 | 8 | 5 | 7 |
| 11 | 1 | 2 | 11 | 8 | 3 | 9 | 10 | 4 | 6 | 5 | 7 |
| 12 | 10 | 8 | 3 | 6 | 7 | 6 | 9 | 11 | 8 | 5 | 4 |
| 13 | 2 | 3 | 11 | 6 | 4 | 7 | 8 | 10 | 5 | 9 | 1 |
| 14 | 2 | 5 | 9 | 11 | 10 | 7 | 3 | 6 | 1 | 8 | 5 |
| 15 | 6 | 3 | 5 | 10 | 9 | 7 | 8 | 4 | 2 | ||
| 16 | 10 | 8 | 3 | 6 | 9 | 1 | 2 | 4 | 5 | 1 | |
| 17 | 11 | 9 | 2 | 7 | 3 | 6 | 1 | 8 | 10 | 4 | 5 |
| 18 | 8 | 9 | 2 | 1 | 3 | 7 | 6 | 5 | 4 | 10 | |
| 19 | 10 | 9 | 8 | 7 | 6 | 5 | 4 | 3 | 2 | 1 | |
| 20 | 10 | 10 | 1 | 9 | 10 | 9 | 9 | 9 | 10 | 8 | 7 |
| 21 | 10 | 7 | 10 | 7 | 6 | 1 | 9 | 6 | 8 | 6 | |
| 22 | 10 | 1 | 10 | 10 | 10 | 5 | |||||
| 23 | 1 | 10 | 10 | 5 | 10 | ||||||
| 24 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 9 | ||||
| 25 | 10 | 9 | 10 | 10 | 6 | 9 | 10 | 8 | 7 | 10 | 8 |
| 26 | 10 | 9 | 6 | 7 | 8 | 5 | 4 | 3 | 2 | 1 | |
| 27 | 10 | 9 | 2 | 3 | 6 | 5 | 4 | 8 | 7 | 1 | |
| 28 | 10 | 3 | 2 | 4 | 8 | 5 | 1 | 9 | 6 | 7 | |
| 29 | 10 | 6 | 2 | 4 | 7 | 5 | 3 | 9 | 8 | 1 | |
| 30 | 10 | 2 | 1 | 9 | 8 | 4 | 5 | 4 | 3 | 6 | |
| 31 | 10 | 10 | 7 | 10 | 9 | 10 | 9 | 10 | 9 | 8 | 9 |
| 32 | 8 | 7 | 1 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 9 | 10 | 5 |
| 33 | 5 | 6 | 4 | 10 | 8 | 10 | 7 | 10 | 8 | 9 | 5 |
| 34 | 9 | 10 | 6 | 8 | 10 | 1 | 7 | 10 | 4 | 10 | 10 |
| 35 | 7 | 5 | 6 | 10 | 9 | 7 | 5 | 10 | 1 | 10 | 1 |
| 36 | 11 | 9 | 10 | 11 | 11 | 11 | 11 | 11 | 11 | 8 | 6 |
| 37 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 |
| 38 | 7 | 5 | 6 | 8 | 5 | 6 | 4 | 10 | 5 | ||
| 39 | 10 | 5 | 5 | 6 | 8 | 9 | 6 | 10 | 10 | ||
| 40 | 7 | 3 | 7 | 8 | 7 | 8 | 6 | 6 | 9 | ||
| 41 | 8 | 5 | 4 | 6 | 8 | 6 | 7 | 5 | 1 | ||
| 42 | 8 | 5 | 5 | 5 | 8 | 5 | 7 | 5 | 8 | ||
| 校正值 | 26 | 16 | 14 | 24 | 23 | 15 | 15 | 24 | 13 | 20 | 12 |
表1:所有iDLD/iDLDPC参与者对主题评分的汇总及校正值。 校正值 = 主题评分高于7的频率(已确定该值为临界值)。校正值用于转换调查数据,以整合iDLD/iDLDPC的数据。高于临界值的评分以粗斜体标出。空白处表示该主题未在iDLD/iDLDPC中讨论或评分。
| 研究主题 | 调查得分 | 主题 校正值 | 最终得分 | ||||
| 基于证据的发育性语言障碍(DLD)干预措施的具体特征,有助于个体在实现其目标方面取得进展 | 462 | 干预 | 486 | ||||
| 24 | |||||||
| 用于辅助准确诊断患有显著言语语言沟通障碍(SLCN)的学龄前儿童中发育性语言障碍(DLD)的有效工具 | 418 | 评估/诊断 | 434 | ||||
| 16 | |||||||
| 教学人员在课堂中实施言语治疗(SLT)建议的情况:信心水平、能力、执行力及成功程度 | 441 | 与他人合作 | 454 | ||||
| 13 | |||||||
| 向患有发育性语言障碍(DLD)的儿童教授自助策略的有效方法 | 414 | 干预 | 438 | ||||
| 24 | |||||||
| 以干预特征和实施方式为依据,改善接受性语言能力的有效干预措施 | 434 | 干预 | 458 | ||||
| 24 | |||||||
| 在教师培训课程大纲中纳入言语、语言和沟通需求(SLCN)/发育性语言障碍(DLD)对DLD儿童转介率及支持水平的影响 | 409 | 与他人合作 | 识别 | 448 | |||
| 13 | 26 | ||||||
| 面对面干预与间接干预方式对发育性语言障碍(DLD)个体的效果比较 | 417 | 服务提供—小学阶段 | 服务提供—中学阶段 | 服务提供—成人阶段 | 470 | ||
| 23 | 15 | 15 | |||||
| 不同环境(如语言支持服务、主流学校)中发育性语言障碍(DLD)个体的结局,涉及课程获取、语言发展及社交技能等方面 | 415 | 终身影响 | 服务提供—小学阶段 | 服务提供—中学阶段 | 477 | ||
| 24 | 23 | 15 | |||||
| 言语治疗(SLT)干预对患有发育性语言障碍(DLD)的青少年和成人更广泛功能结局的影响(如生活质量、课程获取、社会融合及心理健康) | 392 | 终身影响 | 干预 | 440 | |||
| 24 | 24 | ||||||
| 针对发育性语言障碍(DLD)个体的定向词汇干预对课程获取的影响 | 410 | 干预 | 434 | ||||
| 24 | |||||||
表2:基于调查得出的十大研究主题,包含未调整分数、校正系数应用及调整后分数。 每个定义的研究领域被归入一个或多个主题,并进行相应比例调整。最后一列显示最终得分,用于确定得分最高的前十项研究优先领域
| 排名 | 前十项未经调整的研究优先领域 (未应用校正因子 ,仅基于调查数据) | 前十项经调整的研究优先领域 (已应用校正因子) | ||||
| 1 | 基于证据的发育性语言障碍(DLD)干预措施中,促进DLD个体实现其个人目标的具体特征 | DLD个体在不同环境(如语言支持服务、普通学校)中的结局,涉及课程获取、语言发展及社交技能 | ||||
| 2 | 用于辅助准确诊断学龄前显著言语语言沟通障碍(SLCN*)儿童中DLD的有效工具 | 基于证据的DLD干预措施中,促进DLD个体实现其个人目标的具体特征 | ||||
| 3 | 教学人员在课堂中实施言语治疗(SLT)建议的情况:信心水平、能力、胜任力及实施成效 | 面对面干预与间接干预方式对DLD个体干预效果的比较 | ||||
| 4 | 向DLD儿童教授自助策略的有效方法 | 以干预特征和实施方式衡量的、改善DLD个体接受性语言能力的有效干预措施 | ||||
| 5 | 以干预特征和实施方式衡量的、改善DLD个体接受性语言能力的有效干预措施(402) | 在教师培训课程中纳入言语、语言和沟通需求(SLCN)/发育性语言障碍(DLD)内容,对DLD儿童转诊率及支持水平的影响 | ||||
| 6 | 在教师培训课程中纳入言语、语言和沟通需求(SLCN)/发育性语言障碍(DLD)内容,对DLD儿童转诊率及支持水平的影响 | 言语治疗(SLT)干预对青少年和成人DLD患者在更广泛功能结局方面的影响(如生活质量、课程获取、社会融入及心理健康)* | ||||
| 7 | 面对面干预与间接干预方式对DLD个体干预效果的比较 | 教学人员在课堂中实施言语治疗(SLT)建议的情况:信心水平、能力、胜任力及实施成效 | ||||
| 8 | DLD个体在不同环境(如语言支持服务、普通学校)中的结局,涉及课程获取、语言发展及社交技能 | 向DLD儿童教授自助策略的有效方法 | ||||
| 9 | 言语治疗(SLT)干预对青少年和成人DLD患者在更广泛功能结局方面的影响(如生活质量、课程获取、社会融入及心理健康) | 针对DLD个体的定向词汇干预对其课程获取的影响 | ||||
| 10 | 针对DLD个体的定向词汇干预对其课程获取的影响 | 教师接受特定策略/语言支持培训后,对中学阶段DLD青少年学业成就的影响 | ||||
表3:未调整与调整后的前十项研究优先领域列表。 该表格展示了未进行调整的前十项研究优先领域(左列)和经过调整后的前十项研究优先领域(右列)。* 表示已定义的研究领域,在另一列的前十项中未出现(即优先级存在差异)。
本文所述方案体现了一种实验性且新颖的方法,旨在将iDLD/iDLDPC个体的观点纳入研究优先事项设定过程中。在方案制定过程中,考虑到由具备DLD专业技能并了解iDLD/iDLDPC个体化支持需求的言语语言治疗师(SLT)来执行第1步和第2步,是该方案的重要组成部分。这一设计旨在提高产出结果的有效性,从而影响后续研究优先事项设定阶段的进行。该方案指导实施基于证据的支持策略,以促进iDLD个体参与本研究优先事项设定活动所需技能和理解能力的准备。此外,SLT可根据每位个体的具体情况,对方案中的各个步骤进行适当调整,使其适应个体的最佳水平。作为言语、语言和沟通需求领域的专家,SLT在这些步骤中的作用至关重要,以确保iDLD/iDLDPC个体充分理解相关概念,并能够据此表达其观点。尽管本研究要求SLT具备以下两项条件:(a)DLD领域的专业资质,以及(b)熟悉iDLD/iDLDPC个体情况,但并未评估这两项要求的实际影响,因此在未来对该方案的重复应用中,这些条件有可能被调整。然而,此类对专业知识、资源和执行能力的要求,在常规的研究优先事项设定方案中通常难以满足,因此探索可行的解决方案具有重要价值。
本方案的呈现可能有助于未来项目在规划和将服务使用者的意见纳入研究优先事项设定的过程中提供参考。然而,需要认识到该方案可能会不断演进;在完成一次试点应用后,已对方案进行了一些修改。这些修改主要包括对第一步活动方案的进一步优化。例如,在试点方案中,步骤1.6“整合并讲授‘言语、语言与沟通’的核心概念”基本被省略,但试点发现,部分患有严重言语语言发育障碍(iDLD/iDLDPC)的个体需要额外时间来理解这些概念,因此新增了一项相关活动。此外还发现,增加这一环节可能为iDLD/iDLDPC带来额外益处,因为发育性语言障碍(DLD)是一个相对较新的诊断类别2。因此,参与此类研究可能为iDLD/iDLDPC提供一个独特的机会,使其更深入地了解自身诊断及其对个人和他人的意义,尤其是在当前针对该诊断的心理社会支持和适应性干预资源十分有限的情况下28。未来很可能还会出现其他创新性的修改,以进一步提升iDLD/iDLDPC的参与体验或提高研究结果的有效性。我们预计,该方案的后续版本可能会更加重视前期准备活动,以确保参与者(尤其是年龄较小的iDLD个体)充分理解“研究”和“优先事项”等关键概念。在实际开展iDLD/iDLDPC小组活动后的反思表明,本部分开发的部分材料(例如,补充文件 H)在使用中造成了一定程度的困惑,未来可通过调整“研究要点”的措辞,使其更贴合实际用途,从而进一步优化材料。
尽管目标是制定一项基于证据的方案,但在某些方面实现这一目标仍面临挑战。例如,如何将iDLD/iDLDPC对主题的评分有意义地转化为已定义的研究领域调查数据,目前尚无成熟方法。由于缺乏公认且可靠的转化方法,这一过程不得不依赖一定程度的实用主义判断。应当认识到,本方案的某些部分依赖于研究团队的共识,这与其它方法(尤其是JLA PSPs17)所采用的策略一致。尽管在本方案中共识达成的规模较小,但共识决策本身作为一种方法也存在固有缺陷29。未来有可能确定一种更可靠、有效且严格的数据转化方式。此外,要真正确保描述活动项目的方案的保真度也存在困难。iDLD中的沟通支持应根据个体独特的强项与需求组合进行个性化调整2,因此鉴于iDLD人群的高度异质性,该方案可能需要持续调整和适应。
尽管该方案能够兼顾个体需求被视为一项优势,并提示该方案可能适用于7岁及以上的特发性语言发育障碍(iDLD)个体,但需承认,在传统科学严谨性的框架下,对不同参与者采用不同方法可能会影响结果的可靠性。此外,也难以准确评估iDLD/iDLDPC个体在多大程度上真正参与了该训练,以及其评分是否真实可靠。对于部分iDLD/iDLDPC个体,尤其是年龄较小或最近才得知自身DLD诊断的个体,要清晰理解这一诊断对自身意味着什么,仍面临较大挑战。为尽量降低这些风险,研究中已采取若干措施,例如重复练习和巩固活动。未来可进一步采取更系统的方法来全面记录和评估这一过程,例如评估言语治疗师对每位iDLD/iDLDPC个体理解程度及其评分真实性的信心,或在另一天对同一位iDLD/iDLDPC个体重复实施该方案并比较结果。此外,最终参与研究的iDLD个体均为学龄儿童,因此尽管该方案的成功可能表明其对该年龄群体具有应用价值,但不宜将其结论直接推广至成年DLD患者。未来对此进行深入探讨将具有重要意义。
尽管目前越来越重视纳入需要不同类型和程度支持才能参与研究的群体30,但针对有言语、语言或沟通需求的个体所进行的适应性调整仍值得质疑。虽然患者参与研究(PPI)指南通常强调与患者群体进行清晰沟通的必要性(例如英国PPI标准31),但这类指导往往侧重于确保专业人员或研究人员提供的信息内容或术语表达方式对“外行人士”具有可及性。在如何制定便于存在沟通障碍者参与的PPI方案方面,现有指南存在根本性空白。已有部分研究提出了将此类人群纳入定性研究等研究类型的方法32,为本文所呈现的方法提供了有益的背景参考。然而,由于“研究”和“研究优先事项”本身涉及抽象和元认知概念,对于存在沟通困难的人群而言,参与研究优先事项设定活动可能面临独特挑战。本方案描述了一种可用于应对这些挑战的具体实施流程。
尽管向iDLD提供了参与证书,但iDLD和iDLDPC并未因其参与本方案而获得经济报酬,这与良好实践相悖33。其原因是项目最初构想时未充分考虑到此类支付的预算。自2014年以来,已有大量证据进一步明确了患者和公众在研究中的作用34,特别是在实施研究35中,以及患者和公众参与(PPI)的成本与影响36。这些证据包括有关奖励使用的建议,例如对服务使用者提供经济激励,旨在减少权力差异、增强个人赋权,并体现研究人员对其时间、投入和专业知识的重视34。尽管本研究未提供经济报酬,但仍采取措施尽量减少iDLD/iDLDPC参与可能带来的负担。例如,活动在言语治疗师(SLT)的工作场所进行,或在iDLDPC原本会面或接送孩子的地方开展,因此所有参与者均未产生额外费用。SLT在正常上课时间内开展针对iDLD的活动,因此不会给iDLD带来额外时间压力,也无需iDLDPC额外接送儿童往返活动地点。此外,SLT在儿童常规“接送时间”前后与iDLDPC会面,以最大程度减少对参与者日程的干扰。对于未来本方案的重复实施,我们建议根据当前指南33,让iDLD/iDLDPC参与讨论他们希望获得何种形式的回报。
本方案的优势在于,它为从有发育性语言障碍/有发育性语言障碍的儿童(iDLD/iDLDPC)中获取关于复杂议题的观点提供了一个基于证据的框架,该框架可被复制用于多种目的。例如,可用于开展后续的发育性语言障碍研究优先级设定工作,或用于针对具有其他类型言语、语言和沟通需求人群的研究优先级设定活动。更重要的是,该框架还可作为在更广泛意义上让iDLD/iDLDPC或类似人群参与研究工作的基础。
作者声明无任何披露事项。
英国皇家言语与语言治疗师学会(RCSLT)谨此感谢研究优先事项工作组及DLD工作流团队在与iDLD合作开展并实施系列活动以及协助数据收集过程中所付出的参与与支持。RCSLT还谨向所有参与讨论会并就DLD研究优先事项提出意见的个人表示诚挚的感谢与敬意。 我们还要衷心感谢Blossom House学校教职员工和学生积极参与本视频的拍摄工作,并为视频的顺利制作提供了协助。
| 姓名 | 公司 | 目录编号 | 评论 |
|---|---|---|---|
| 支持资源 | 英国皇家言语与语言治疗师学会 |
申请许可以重复使用本 JoVE 文章的文本或图表
申请许可An erratum was issued for: Involving Individuals with Developmental Language Disorder and their Parents/Carers in Research Priority Setting. The tables in the Representative Results section were updated.
The tables in the Representative Results section were updated from:
| Participant (n=42) | Topic Rating | ||||||||||
| Identification | Assessment/ diagnosis | Bilingualism | Lifelong impact | Provision- primary | Provision- secondary | Provision- adults | Intervention | Working with others | Raising awareness | Technology | |
| 1 | 10 | 10 | 9 | 10 | 10 | 9 | 10 | 8 | |||
| 2 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 5 | 10 | |||
| 3 | 10 | 4 | 6 | 9 | 8 | 2 | 1 | 7 | 5 | 11 | 3 |
| 4 | 8 | 7 | 1 | 11 | 9 | 3 | 2 | 10 | 5 | 6 | 4 |
| 5 | 7 | 11 | 10 | 9 | 8 | 6 | 3 | 5 | 2 | 4 | 1 |
| 6 | 10 | 8 | 2 | 6 | 9 | 7 | 5 | 4 | 3 | 11 | 1 |
| 7 | 1 | 2 | 10 | 7 | 9 | 5 | 6 | 4 | 3 | 8 | 11 |
| 8 | 10 | 1 | 6 | 11 | 2 | 7 | 9 | 5 | 8 | 4 | 3 |
| 9 | 1 | 2 | 11 | 7 | 3 | 9 | 10 | 4 | 5 | 6 | 8 |
| 10 | 1 | 4 | 11 | 10 | 3 | 6 | 9 | 2 | 8 | 5 | 7 |
| 11 | 1 | 2 | 11 | 8 | 3 | 9 | 10 | 4 | 6 | 5 | 7 |
| 12 | 10 | 8 | 3 | 6 | 7 | 6 | 9 | 11 | 8 | 5 | 4 |
| 13 | 2 | 3 | 11 | 6 | 4 | 7 | 8 | 10 | 5 | 9 | 1 |
| 14 | 2 | 5 | 9 | 11 | 10 | 7 | 3 | 6 | 1 | 8 | 5 |
| 15 | 6 | 3 | 5 | 10 | 9 | 7 | 8 | 4 | 2 | ||
| 16 | 10 | 8 | 3 | 6 | 9 | 1 | 2 | 4 | 5 | 1 | |
| 17 | 11 | 9 | 2 | 7 | 3 | 6 | 1 | 8 | 10 | 4 | 5 |
| 18 | 8 | 9 | 2 | 1 | 3 | 7 | 6 | 5 | 4 | 10 | |
| 19 | 10 | 9 | 8 | 7 | 6 | 5 | 4 | 3 | 2 | 1 | |
| 20 | 10 | 10 | 1 | 9 | 10 | 9 | 9 | 9 | 10 | 8 | 7 |
| 21 | 10 | 7 | 10 | 7 | 6 | 1 | 9 | 6 | 8 | 6 | |
| 22 | 10 | 1 | 10 | 10 | 10 | 5 | |||||
| 23 | 1 | 10 | 10 | 5 | 10 | ||||||
| 24 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 9 | ||||
| 25 | 10 | 9 | 10 | 10 | 6 | 9 | 10 | 8 | 7 | 10 | 8 |
| 26 | 10 | 9 | 6 | 7 | 8 | 5 | 4 | 3 | 2 | 1 | |
| 27 | 10 | 9 | 2 | 3 | 6 | 5 | 4 | 8 | 7 | 1 | |
| 28 | 10 | 3 | 2 | 4 | 8 | 5 | 1 | 9 | 6 | 7 | |
| 29 | 10 | 6 | 2 | 4 | 7 | 5 | 3 | 9 | 8 | 1 | |
| 30 | 10 | 2 | 1 | 9 | 8 | 4 | 5 | 4 | 3 | 6 | |
| 31 | 10 | 10 | 7 | 10 | 9 | 10 | 9 | 10 | 9 | 8 | 9 |
| 32 | 8 | 7 | 1 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 9 | 10 | 5 |
| 33 | 5 | 6 | 4 | 10 | 8 | 10 | 7 | 10 | 8 | 9 | 5 |
| 34 | 9 | 10 | 6 | 8 | 10 | 1 | 7 | 10 | 4 | 10 | 10 |
| 35 | 7 | 5 | 6 | 10 | 9 | 7 | 5 | 10 | 1 | 10 | 1 |
| 36 | 11 | 9 | 10 | 11 | 11 | 11 | 11 | 11 | 11 | 8 | 6 |
| 37 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 |
| 38 | 7 | 5 | 6 | 8 | 5 | 6 | 4 | 10 | 5 | ||
| 39 | 10 | 5 | 5 | 6 | 8 | 9 | 6 | 10 | 10 | ||
| 40 | 7 | 3 | 7 | 8 | 7 | 8 | 6 | 6 | 9 | ||
| 41 | 8 | 5 | 4 | 6 | 8 | 6 | 7 | 5 | 1 | ||
| 42 | 8 | 5 | 5 | 5 | 8 | 5 | 7 | 5 | 8 | ||
| Corrector value | 26 | 16 | 14 | 24 | 23 | 15 | 15 | 24 | 13 | 20 | 12 |
Table 3: Unadjusted and adjusted top ten research priorities lists. Table to show the top ten research priorities without adjustment (left column) and with adjustment (right column). * depict defined research areas which are not represented in the top ten of the other columns (i.e., where priorities were different).
to:
| Participant (n=42) | Topic Rating | ||||||||||
| Identification | Assessment/ diagnosis | Bilingualism | Lifelong impact | Provision- primary | Provision- secondary | Provision- adults | Intervention | Working with others | Raising awareness | Technology | |
| 1 | 10 | 10 | 9 | 10 | 10 | 9 | 10 | 8 | |||
| 2 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 5 | 10 | |||
| 3 | 10 | 4 | 6 | 9 | 8 | 2 | 1 | 7 | 5 | 11 | 3 |
| 4 | 8 | 7 | 1 | 11 | 9 | 3 | 2 | 10 | 5 | 6 | 4 |
| 5 | 7 | 11 | 10 | 9 | 8 | 6 | 3 | 5 | 2 | 4 | 1 |
| 6 | 10 | 8 | 2 | 6 | 9 | 7 | 5 | 4 | 3 | 11 | 1 |
| 7 | 1 | 2 | 10 | 7 | 9 | 5 | 6 | 4 | 3 | 8 | 11 |
| 8 | 10 | 1 | 6 | 11 | 2 | 7 | 9 | 5 | 8 | 4 | 3 |
| 9 | 1 | 2 | 11 | 7 | 3 | 9 | 10 | 4 | 5 | 6 | 8 |
| 10 | 1 | 4 | 11 | 10 | 3 | 6 | 9 | 2 | 8 | 5 | 7 |
| 11 | 1 | 2 | 11 | 8 | 3 | 9 | 10 | 4 | 6 | 5 | 7 |
| 12 | 10 | 8 | 3 | 6 | 7 | 6 | 9 | 11 | 8 | 5 | 4 |
| 13 | 2 | 3 | 11 | 6 | 4 | 7 | 8 | 10 | 5 | 9 | 1 |
| 14 | 2 | 5 | 9 | 11 | 10 | 7 | 3 | 6 | 1 | 8 | 5 |
| 15 | 6 | 3 | 5 | 10 | 9 | 7 | 8 | 4 | 2 | ||
| 16 | 10 | 8 | 3 | 6 | 9 | 1 | 2 | 4 | 5 | 1 | |
| 17 | 11 | 9 | 2 | 7 | 3 | 6 | 1 | 8 | 10 | 4 | 5 |
| 18 | 8 | 9 | 2 | 1 | 3 | 7 | 6 | 5 | 4 | 10 | |
| 19 | 10 | 9 | 8 | 7 | 6 | 5 | 4 | 3 | 2 | 1 | |
| 20 | 10 | 10 | 1 | 9 | 10 | 9 | 9 | 9 | 10 | 8 | 7 |
| 21 | 10 | 7 | 10 | 7 | 6 | 1 | 9 | 6 | 8 | 6 | |
| 22 | 10 | 1 | 10 | 10 | 10 | 5 | |||||
| 23 | 1 | 10 | 10 | 5 | 10 | ||||||
| 24 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 9 | ||||
| 25 | 10 | 9 | 10 | 10 | 6 | 9 | 10 | 8 | 7 | 10 | 8 |
| 26 | 10 | 9 | 6 | 7 | 8 | 5 | 4 | 3 | 2 | 1 | |
| 27 | 10 | 9 | 2 | 3 | 6 | 5 | 4 | 8 | 7 | 1 | |
| 28 | 10 | 3 | 2 | 4 | 8 | 5 | 1 | 9 | 6 | 7 | |
| 29 | 10 | 6 | 2 | 4 | 7 | 5 | 3 | 9 | 8 | 1 | |
| 30 | 10 | 2 | 1 | 9 | 8 | 4 | 5 | 4 | 3 | 6 | |
| 31 | 10 | 10 | 7 | 10 | 9 | 10 | 9 | 10 | 9 | 8 | 9 |
| 32 | 8 | 7 | 1 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 9 | 10 | 5 |
| 33 | 5 | 6 | 4 | 10 | 8 | 10 | 7 | 10 | 8 | 9 | 5 |
| 34 | 9 | 10 | 6 | 8 | 10 | 1 | 7 | 10 | 4 | 10 | 10 |
| 35 | 7 | 5 | 6 | 10 | 9 | 7 | 5 | 10 | 1 | 10 | 1 |
| 36 | 11 | 9 | 10 | 11 | 11 | 11 | 11 | 11 | 11 | 8 | 6 |
| 37 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 | 10 |
| 38 | 7 | 5 | 6 | 8 | 5 | 6 | 4 | 10 | 5 | ||
| 39 | 10 | 5 | 5 | 6 | 8 | 9 | 6 | 10 | 10 | ||
| 40 | 7 | 3 | 7 | 8 | 7 | 8 | 6 | 6 | 9 | ||
| 41 | 8 | 5 | 4 | 6 | 8 | 6 | 7 | 5 | 1 | ||
| 42 | 8 | 5 | 5 | 5 | 8 | 5 | 7 | 5 | 8 | ||
| Corrector value | 26 | 16 | 14 | 24 | 23 | 15 | 15 | 24 | 13 | 20 | 12 |
Table 1: Topic ratings from all iDLD/iDLDPC participants with corrector values. Corrector value = frequency of topic rated above 7 (identified as cut-off). Corrector values transform survey data to integrate iDLD/iDLDPC data. Ratings above cut-off are in bold-italic. Blank spaces indicate topics not discussed or rated by iDLD/iDLDPC.
| Research topic | Survey score | Topic Corrector Values | Final score | ||||
| Specific characteristics of evidence-based DLD interventions which facilitate progress towards the goals of an individual with DLD | 462 | Intervention | 486 | ||||
| 24 | |||||||
| Effective tools to assist accurate diagnosis of DLD in early years children with significant SLCN | 418 | Assessment/diagnosis | 434 | ||||
| 16 | |||||||
| Implementation of SLT recommendations in the classroom by teaching staff: confidence levels, capacity, capability and levels of success | 441 | Working with others | 454 | ||||
| 13 | |||||||
| Effective ways of teaching self-help strategies to children with DLD | 414 | Intervention | 438 | ||||
| 24 | |||||||
| Effective interventions for improving receptive language in terms of intervention characteristics and mode of delivery | 434 | Intervention | 458 | ||||
| 24 | |||||||
| Impact of including speech, language and communication needs (SLCN)/ developmental language disorder (DLD) in teacher training course curriculums on referral rates and level of support for children with DLD | 409 | Working with others | Identification | 448 | |||
| 13 | 26 | ||||||
| Effectiveness of a face-to-face versus indirect approach to intervention for individuals with DLD | 417 | Provision- primary | Provision- secondary | Provision- adult | 470 | ||
| 23 | 15 | 15 | |||||
| Outcomes for individuals with DLD across settings (e.g. language provision, mainstream school), in relation to curriculum access, language development and social skills | 415 | Lifelong impact | Provision- primary | Provision- secondary | 477 | ||
| 24 | 23 | 15 | |||||
| Impact of SLT interventions for adolescents and adults with DLD, on wider functional outcomes (e.g. quality of life, access to the curriculum, social inclusion and mental health) | 392 | Lifelong impact | Intervention | 440 | |||
| 24 | 24 | ||||||
| Impact of targeted vocabulary interventions for individuals with DLD on curriculum access | 410 | Intervention | 434 | ||||
| 24 | |||||||
Table 2: Top ten research topics from survey with unadjusted scores, with application of corrector values and adjusted scores. Each defined research area is assigned to one or more topic, and adjusted proportionately. The final column indicates final score which is used to identify top ten highest scoring research priorities
| Rank | Unadjusted top ten research priorities (Correctors not applied, survey data only) | Adjusted top ten research priorities (Corrector values applied) | ||||
| 1 | Specific characteristics of evidence-based DLD interventions which facilitate progress towards the goals of an individual with DLD | Outcomes for individuals with DLD across settings (e.g. language provision, mainstream school), in relation to curriculum access, language development and social skills | ||||
| 2 | Effective tools to assist accurate diagnosis of DLD in early years children with significant SLCN* | Specific characteristics of evidence-based DLD interventions which facilitate progress towards the goals of an individual with DLD | ||||
| 3 | Implementation of SLT recommendations in the classroom by teaching staff: confidence levels, capacity, capability and levels of success | Effectiveness of a face-to-face versus indirect approach to intervention for individuals with DLD | ||||
| 4 | Effective ways of teaching self-help strategies to children with DLD | Effective interventions for improving receptive language in terms of intervention characteristics and mode of delivery | ||||
| 5 | Effective interventions for improving receptive language in terms of intervention characteristics and mode of delivery (402) | Impact of including speech, language and communication needs (SLCN)/ developmental language disorder (DLD) in teacher training course curriculums on referral rates and level of support for children with DLD | ||||
| 6 | Impact of including speech, language and communication needs (SLCN)/ developmental language disorder (DLD) in teacher training course curriculums on referral rates and level of support for children with DLD | Impact of SLT interventions for adolescents and adults with DLD, on wider functional outcomes (e.g. quality of life, access to the curriculum, social inclusion and mental health)* | ||||
| 7 | Effectiveness of a face-to-face versus indirect approach to intervention for individuals with DLD | Implementation of SLT recommendations in the classroom by teaching staff: confidence levels, capacity, capability and levels of success | ||||
| 8 | Outcomes for individuals with DLD across settings (e.g. language provision, mainstream school), in relation to curriculum access, language development and social skills | Effective ways of teaching self-help strategies to children with DLD | ||||
| 9 | Impact of SLT interventions for adolescents and adults with DLD, on wider functional outcomes (e.g. quality of life, access to the curriculum, social inclusion and mental health) | Impact of targeted vocabulary interventions for individuals with DLD on curriculum access | ||||
| 10 | Impact of targeted vocabulary interventions for individuals with DLD on curriculum access | Impact of teacher training (on specific strategies/ language support) on academic attainment in adolescents with DLD in secondary schools | ||||
Table 3: Unadjusted and adjusted top ten research priorities lists. Table to show the top ten research priorities without adjustment (left column) and with adjustment (right column). * depict defined research areas which are not represented in the top ten of the other columns (i.e., where priorities were different).