Narzędzie vrRSB przetestowano na 156 parach bliźniąt zidentyfikowanych epidemiologicznie w Missouri Family Register w ramach Early Reciprocal Social Behavior Study, prospektywnego, podłużnego badania nad rozwojem RSB12. Wybrano projekt badania bliźniąt, aby sprawdzić, czy vrRSB potrafi wykryć różnice indywidualne w RSB u małych dzieci z ogólnej populacji oraz czy zmienność ta jest dziedziczna. Obie te cechy zostały wykazane przy użyciu SRS u starszych dzieci5,8 i są kluczowe dla oceny zdolności vrRSB do wychwytywania wariancji RSB niosącej informacje genetyczne, co jest istotne zarówno dla rozwoju typowego, jak i atypowego.
Opiekunowie wypełnili kwestionariusze pomiarów behawioralnych dla bliźniąt w wieku 18, 24, 36 i 48 miesięcy; vrRSB (głównie wersja papierowa, ponieważ wersja online została opracowana na późniejszym etapie badania) zbierano w punktach czasowych 18 i 24 miesięcy. Próbka składała się głównie z osób rasy białej (80,1%) i niehiszpańskojęzycznych (91,6%), co odpowiada populacji stanu Missouri23, natomiast mediana rocznego dochodu gospodarstwa domowego w próbie ($60,001 - $90,000) była wyższa niż w stanie Missouri ($47,200). Nieformalne opinie uczestników na temat ankiety były zazwyczaj pozytywne, a ponad 95% zwróconych ankiet zostało wypełnionych poprawnie. Aby uwzględnić brak niezależności danych z bliźniąt, analizy rzetelności, korelacji behawioralnych i różnic podłużnych obejmowały dane od jednego, losowo wybranego bliźniaka. Jedno dziecko, u którego wystąpiła regresja rozwojowa i ostatecznie rozpoznano ASD w ramach opieki społecznej, zostało wykluczone z tych analiz bliźniąt.
Zarówno wyniki referencyjne wideo, jak i całkowity wynik RSB wykazały ciągły, unimodalny rozkład w 18. i 24. miesiącu życia w całej próbie populacji ogólnej (Rysunek 1). W przypadku wyników referencyjnych wideo większa przewaga niższych wyników w 24. miesiącu życia sugerowała lekki efekt podłogowy wynikający z bardziej zaawansowanego rozwoju (wyższe wyniki wskazują na mniejszy deficyt RSB). Rozkłady całkowitego wyniku RSB, podobnie jak w przypadku SRS3, były prawostronnie skośne, co odzwierciedla niewielki odsetek osób z istotnymi deficytami w zakresie RSB. Podobne rozkłady wyników zaobserwowano w niezależnej próbie głównie hiszpańskojęzycznych, dwujęzycznych bliźniąt z Kalifornii (dane niepublikowane, Harris, B., 2017).
Odnotowano dobrą rzetelność wewnętrzną zarówno dla elementów odniesionych do wideo, jak i dla całkowitego wyniku RSB w 18. miesiącu (alfa Cronbacha dla wyniku odniesionego do wideo = .841, p <.001; alfa Cronbacha dla całkowitego wyniku RSB = .879, p <.001) oraz w 24. miesiącu (alfa Cronbacha dla wyniku odniesionego do wideo = .881, p <.001; alfa Cronbacha dla całkowitego wyniku RSB = .868, p <.001). Silna spójność wewnętrzna sugeruje, że indeksy tych elementów reprezentują spójne konstrukty w całym okresie wczesnego dzieciństwa.
Niezawodność test-retest obliczono za pomocą współczynników korelacji wewnątrzklasowej (ICCs; dwukierunkowe mieszane pomiary pojedyncze) na podstawie wyników uzyskanych w 18. i 24. miesiącu. Odnotowano dobrą 6-miesięczną niezawodność test-retest dla Video-referenced Score (ICC(3,1) = .505, p <.001, Rycina 2a) oraz silną niezawodność test-retest dla RSB Total Score (ICC(3,1) = .735, p <.001; Rycina 2b).
Oprócz wykazania niezawodności test-retest i, w konsekwencji, zdolności do wykrywania spójności cech RSB w czasie, istotnym celem vrRSB było śledzenie postępów w RSB podczas rozwoju. Zarówno ocena referencyjna wideo (Video-referenced), jak i całkowity wynik RSB (RSB Total Score) pozwoliły wykryć znaczną poprawę w RSB w czasie, co przejawiło się obniżeniem wyników (niższe wyniki oznaczają lepszy RSB) między 18. a 24. miesiącem życia (Tabela 2). Wyniki referencyjne wideo wykazały większą wielkość efektu dla tych spadków w porównaniu z całkowitym wynikiem RSB (Cohen's d = 0,66 vs 0,48). Osobne obliczenia dla pozycji niereferencyjnych wideo (Tabela 2), które nie zostały zaprojektowane do śledzenia zmian, ujawniły znacznie mniejszą wielkość efektu dla tych pozycji (Cohen's d = 0,22).
Ponieważ wykazano, że zmienność RSB jest dziedziczna w starszych populacjach, obliczono zgodność między bliźniętami dla wyników referencyjnych wideo (Video-referenced Scores) oraz całkowitych wyników RSB w 18. miesiącu życia (Tabela 3). Wyższe korelacje wewnątrzklasowe u bliźniąt jednojajowych (identycznych), którzy dzielą cały materiał genetyczny, w porównaniu do bliźniąt dwujajowych (nieidentycznych), którzy dzielą średnio połowę materiału genetycznego, są zgodne z dziedzicznością RSB. Zgodność u bliźniąt jednojajowych była bardzo wysoka i w wielu przypadkach niemal dwukrotnie wyższa niż u bliźniąt dwujajowych, co potwierdza silną rolę czynników genetycznych. Należy zauważyć, że zgodność u bliźniąt jednojajowych wskazuje również górną granicę możliwego błędu pomiarowego. Dla obu wyników vrRSB możliwy błąd pomiarowy wynosi mniej niż 9% na poziomie całej próby bliźniąt (błąd = 1 - zgodność bliźniąt jednojajowych).
W celu oceny trafności współbieżnej zbadano korelacje wyników w kwestionariuszu M-CHAT, służącym do przesiewowej oceny ASD, z wynikami vrRSB. Dodatnie korelacje były spójne ze zdolnością vrRSB do uchwycenia zmienności związanej z ryzykiem ASD (wynik referencyjny wideo: r = .444, p <.001; całkowity wynik RSB: r = .654, p <.001). Wyznaczono również korelacje między wynikami vrRSB a słownictwem ekspresyjnym (wyniki percentylowe) mierzone za pomocą skróconej wersji Inwentarza Rozwoju Komunikacyjnego MacArthur-Bates 24, z uwagi na przewidywaną zależność między językiem a komunikacją społeczną. Istotne korelacje stwierdzono zarówno dla wyniku referencyjnego wideo (r = -.419, p <.001), jak i całkowitego wyniku RSB (r = -.309, p <.001).
Na koniec, w badaniu pilotażowym (Tabela 4), porównano wyniki bliźniąt bez diagnozy ASD z niewielką próbą dzieci z diagnozą ASD postawioną w społeczności lub z oceną autyzmu bądź spektrum autyzmu w skali Autism Diagnostic Observation Schedule21 (średni wiek(SD): 24,75(5,56) miesiąca; zakres wieku: 17 - 33 miesiące). Zarówno wyniki referencyjne wideo (Video-referenced Scores), jak i całkowite wyniki RSB (RSB Total Scores) pozwoliły na rozróżnienie dzieci z ASD i bez ASD, przy wielkości efektu (d Cohena) wynoszącej -1,39 dla wyniku referencyjnego wideo oraz -1,66 dla całkowitego wyniku RSB. Różnice grupowe zaobserwowano również w punktacji pozycji dla domen głównych objawów ASD (Komunikacja Społeczna: d Cohena = -1,58; Ograniczone, Powtarzalne Zachowania: d Cohena = -1,52). Na poziomie ilościowych wyników RSB, zarówno wynik referencyjny wideo dla 18. miesiąca życia, jak i całkowity wynik RSB korelowały z wynikami całkowitymi w skali SRS dla 36. miesiąca życia (wynik referencyjny wideo: r = .298, p = .001; całkowity wynik RSB: r = .624, p <.001).

Rycina 1: Ciągłe jednomodalne rozkłady wyników dla oceny referencyjnej z wideo oraz całkowitego wyniku RSB w 18. i 24. miesiącu
Panele ilustrują wyniki dla vrRSB, obejmujące zarówno wynik referencyjny z wideo, jak i całkowity wynik RSB, który składa się z elementów referencyjnych z wideo oraz tradycyjnie przedstawionych elementów ankiety zaadaptowanych z Social Responsiveness Scale. Rozkłady te oparto na próbie bliźniąt wyłonionych z populacji ogólnej (n = 156 par). Panele 1a i 1b przedstawiają wyniki dla elementów referencyjnych z wideo w 18. i 24. miesiącu, natomiast panele 1c i 1d przedstawiają całkowite wyniki RSB w 18. i 24. miesiącu. We wszystkich przypadkach wyniki mają rozkład ciągły i jednomodalny, co jest zgodne z funkcjonowaniem RSB jako konstruktu wymiarowego u małych dzieci. Średnie i odchylenia standardowe (SD) dla każdego punktu czasowego są wskazane w prawym górnym rogu paneli. Kliknij tutaj, aby zobaczyć powiększoną wersję tej ryciny.

Rysunek 2: 6-miesięczna niezawodność test-retest dla wyniku referencyjnego z wideo oraz całkowitego wyniku RSB
Wykresy rozrzutu ilustrują porównanie w czasie (między 18. a 24. miesiącem) dla wyniku referencyjnego z wideo (2a) oraz całkowitego wyniku RSB (2b) u badanych osób. Współczynniki korelacji wewnątrzklasowej (ICC(3,1)) wykazują dobrą niezawodność test-retest dla wyniku referencyjnego z wideo oraz wysoką niezawodność test-retest dla całkowitego wyniku RSB. Kliknij tutaj, aby wyświetlić powiększoną wersję tego rysunku.
| Klasyfikacja pozycji punktowanych wprost i odwrotnie |
| Pozycje punktowane wprost | 15–16, 18–26, 28–34, 36, 40–41, 47, element dodatku 1 |
| Pozycje punktowane odwrotnie | 1 - 13; 14, 17, 27, 35, 37 - 39, 42 |
| Wartości punktowe dla ocen elementów |
| Pozycje referencyjne z filmu | Pozycje przywołane poza materiałem wideo |
| Opcja oceny | Wcale nie | W pewnym stopniu, lecz w mniejszym niż u dziecka w filmie | Tyle samo, co dziecko w filmie | Więcej niż jedno dziecko w filmie | Nieprawda | Czasami prawdziwe | Często prawdziwe | Prawie zawsze prawdziwe |
| Punktowane w przód | Proszę podać tekst źródłowy do tłumaczenia. | 0 | 1 | 2 | 3 |
| Odwrócone punktowanie | 3 | 2 | 1 | 0 | 3 | 2 | 1 | 0 |
| Listy pozycji dla wyników głównych i wyników podskal |
| Skala/Podskala | Numery katalogowe | Wynik ≥2 SD średniej |
| 18 miesięcy | 24 miesiące |
| RSB całkowite | 1 - 13;14 - 42; 47; pozycja 1 w załączniku | 41 | 35 |
| z referencją do wideo | 1 - 13 | 21 | 19 |
| Komunikacja społeczna | 1 - 15; 17; 19; 21; 25 - 28; 30; 32 - 33, 35 - 40, 42, element załącznika 1 | 36 | 32 |
| Ograniczone powtarzalne wzorce zachowań | 16, 18, 20, 22 - 24, 29, 31, 34, 41, 47 | 7 | 5 |
Tabela 1: Wytyczne dotyczące punktacji w systemie oceny wzajemnych zachowań społecznych z odniesieniem do wideo (vrRSB)
Tabela ta zawiera szczegółowy podział typów pozycji, wartości punktowych oraz list pozycji wykorzystywanych do punktacji. vrRSB obejmuje dwa główne wyniki: całkowity wynik RSB oraz wynik z odniesieniem do wideo, a także dwa wyniki podskal: komunikację społeczną oraz ograniczone i powtarzalne zachowania, które zawierają pozycje związane z dwiema głównymi domenami objawów ASD. Wyniki te kwantyfikują stopień deficytów w RSB, a tym samym wskazują na obciążenie podstawowymi objawami autyzmu. Należy zauważyć, że wybrane pozycje dotyczą aspektów ogólnego rozwoju i nie są one wliczane do punktacji. Pozycje 49 i 50 stanowią wskaźnik osiągnięcia dwóch kluczowych kamieni milowych rozwoju językowego u małych dzieci: posługiwania się językiem mówionym oraz łączenia słów w frazy lub zdania. Pozycja 43 dotyczy nietypowych wzorców snu, gdzie większe potwierdzenie sugeruje mniej typowy profil rozwojowy. W przypadku pozycji dotyczących zdolności przestrzennych (44, 48) oraz ciekawości intelektualnej (45, 46), większe potwierdzenie odpowiada bardziej zaawansowanemu rozwojowi.
| Próbki sparowane | Różnice sparowane | T | df | Znaczenie. |
| Średnia | Odchylenie standardowe | Standardowy błąd średniej | 95% przedział ufności | | | | |
| | | | Przedział | | | | |
| | | | Obniżyć | Górny | | | |
| 18-miesięczna skala oceny z referencją wideo – | 2.91 | 4.38 | 0.37 | 2.17 | 3.64 | 7.79 | 137 | <.001 |
| Wynik w oparciu o materiał wideo z 24 minuty | | | | | | | | |
| Łączny wynik w skali RSB po 18 miesiącach – | 4.30 | 6.48 | 0.55 | 3.21 | 5.40 | 7.80 | 137 | <.001 |
| Łączny wynik RSB w 24. miesiącu | | | | | | | | |
| 18m elementów niebędących materiałami wideo – | 1.40 | 4.47 | 0.38 | 0.65 | 2.15 | 3.68 | 137 | <.001 |
| 24m elementy niewideo | | | | | | | | |
Tabela 2: Różnice w wynikach oceny wzajemnych zachowań społecznych na podstawie wideo (vrRSB) od 18 do 24 miesiąca
Do obliczenia różnic między wynikami w 18. i 24. miesiącu życia (n = 138) zastosowano testy t-studenta dla prób zależnych. Różnice w wynikach dotyczą ocen opartych na wideo, całkowitych wyników RSB oraz wyników dla elementów nieopartych na wideo (całkowity wynik RSB - wynik oparty na wideo). vrRSB oznacza ocenę wzajemnych zachowań społecznych na podstawie wideo. Df oznacza stopnie swobody. Sig. oznacza istotność statystyczną.
| Typ bliźniąt (pary) | Referencja wideo | Suma RSB |
| MZ (n = 54) | .928 (p <.001) | .912 (p <.001) |
| DZ (n = 95) | .388 (p <.001) | .218 (p <.001) |
| Mężczyźni MZ (n = 28) | .894 (p <.001) | .914 (p <.001) |
| Mężczyźni DZ (n = 30) | .348 (p = .028) | .286 (p <.059) |
| Kobiety MZ (n = 26) | .956 (p <.001) | .878 (p <.001) |
| Kobiety DZ (n = 29) | .660 (p <.001) | .369 (p <.023) |
| Różna płeć (n = 36) | .301 (p = .035) | .062 (p = .358) |
Tabela 3: Zgodność między bliźniętami w zakresie wzajemnych zachowań społecznych u małych dzieci w 18. miesiącu życia
Zgodność między bliźniętami [ICC(3,1)] dla wyników opartych na analizie wideo oraz całkowitych wyników RSB w 18. miesiącu życia przedstawiono dla bliźniąt jednojajowych (MZ) i dwujajowych (DZ). Wartości podano dla wszystkich par bliźniąt MZ i DZ zgrupowanych razem, a także dla par bliźniąt analizowanych oddzielnie według płci. Siedem par niezaklasyfikowanych nie mogło zostać uwzględnionych w tych analizach.
| bez ASD (n=310) | ASD (n=14) | Różnica średnich | T | Stopnie swobody (Df) | Istotność (Sig.) |
| Średnia (SD) | Średnia (SD) | | | | |
| Referencja wideo | 12.77 (4.44) | 21.86 (8.09) | -9.08 | -4.17 | 13.36 | 0.001 |
| Suma RSB | 21.84 (9.79) | 56.79 (28.17) | -34.95 | -4.63 | 13.14 | <.001 |
| Komunikacja społeczna | 20.15 (8.14) | 44.57 (20.16) | -24.42 | -4.52 | 13.19 | 0.001 |
| Zachowania ograniczone i powtarzalne | 1.68 (2.76) | 12.21 (9.37) | -10.53 | -4.20 | 13.10 | 0.001 |
Tabela 4: Porównanie wyników oceny wzajemnych zachowań społecznych w oparciu o nagranie wideo (vrRSB) u małych dzieci z i bez zaburzeniami widma autyzmu (ASD)
Przedstawiono średnie, różnice średnich oraz wyniki testów t dla wyników vrRSB w celu porównania wyników bliźniąt bez diagnozy ASD oraz małej grupy dzieci z ASD. SD oznacza odchylenie standardowe. Df oznacza stopnie swobody. Sig. oznacza wartości p dla istotnych różnic dwustronnych.
Aneks 1: Kopia wideo-referencyjnej skali oceny wzajemnych zachowań społecznych Prosimy kliknąć tutaj, aby pobrać ten plik.